Chronic granulomatous disease (CGD) is an uncommon inherited disorder caused by mutations in any of the genes encoding subunits of the superoxide-generating phagocyte NADPH oxidase system, which is essential for killing catalase producing bacteria and fungi, such as $Aspergillus$ species, $Staphylococcus$$aureus$, $Serratia$$marcescens$, $Nocardia$ species and $Burkholderia$$cepacia$. In case of a history of recurrent or persistent infections, immune deficiency should be investigated. Particularly, in the case of uncommon infections such as aspergillosis in early life, CGD should be considered. We describe here a case of CGD that presented with invasive pulmonary aspergillosis in a 2-month-old girl. We confirmed pulmonary aspergillosis noninvasively through a positive result from the culture of bronchial alveolar lavage fluid, positive serological test for $Aspergillus$ antigen and radiology results. She was successfully treated with Amphotericin B and recombinant IFN-${\gamma}$ initially. Six weeks later after discharge, she was readmitted for pneumonia. Since there were infiltrates on the right lower lung, which were considered as residual lesions, voriconazole therapy was initiated. She showed a favorable response to the treatment and follow-up CT showed regression of the pulmonary infiltrates.
Sang Woo Han;Min Woo Park;Sug Won Kim;Minseob Eom;Dong Hwan Kwon;Eun Jung Lee;Jiye Kim
대한두개안면성형외과학회지
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제25권1호
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pp.27-30
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2024
Fungal sinusitis is relatively rare, but it has become more common in recent years. When fungal sinusitis invades the orbit, it can cause proptosis, chemosis, ophthalmoplegia, retroorbital pain, and vision impairment. We present a case of an extensive orbital floor defect due to invasive fungal sinusitis. A 62-year-old man with hypertension and a history of lung adenocarcinoma, presented with right-side facial pain and swelling. On admission, the serum glucose level was 347 mg/dL, and hemoglobin A1c was 11.4%. A computed tomography scan and a Waters' view X-ray showed right maxillary sinusitis with an orbital floor defect. On hospital day 3, functional endoscopic sinus surgery was performed by the otorhinolaryngology team, and an aspergilloma in necrotic inflammatory exudate obtained during exploration. On hospital day 7, orbital floor reconstruction with a Medpor Titan surgical implant was done. In principle, the management of invasive sino-orbital fungal infection often begins with surgical debridement and local irrigation with an antifungal agent. Exceptionally, in this case, debridement and immediate orbital floor reconstruction were performed to prevent enophthalmos caused by the extensive orbital floor defect. The patient underwent orbital floor reconstruction and received intravenous and oral voriconazole. Despite orbital invasion, there were no ophthalmic symptoms or sequelae.
Scedosporium apiospermum, the anamorph of Pseudallescheria boydii, is a ubiquitous saprophytic fungus. S. apiospermum can cause life-threatening infections usually in immunocompromised patients or after near-drowning incidents. Here, we report the first case of disseminated infection caused by S. apiospermum after near-drowning in Korea. A 44-year-old healthy man developed aspiration pneumonia, followed by multiple brain abscesses, and endopthalmitis, after a near-drowning incident in a septic tank. S. apiospermum infection was diagnosed on the 33rd day after the incident had occurred. The patient died from the progressive renal failure 255 days after incident, although he had been treated with voriconazole.
Cerebral aspergillosis is rare and usually misdiagnosed because its presentation is similar to that of a tumor. The correct diagnosis is usually made intra-operatively. Cerebral abscess with fungal infection is extremely rare and few cases have been reported, but it carries a poor prognosis. A 73 year-old man presented with decreased visual acuity and paresis of the right cranial nerve III. Magnetic resonance imaging (MRI) revealed a mass in the right cavernous sinus, extened to the anterior crainial fossa and the superior orbital fissure. During surgery, a well encapsulated pus pocket was found, and histopathological examination of the mass resulted in the diagnosis of aspergillosis. Despite appropriate anti-fungal treatment, the patient eventually died from fatal cerebral ischemic change and severe brain swelling. The correct diagnosis of cerebral aspergillosis can only be achieved by histopathological examination because clinical and radiological findings including MRI are not specific. Surgical intervention and antifungal therapy should be considered the optimal treatment. Early diagnosis and aggressive antifungal treatment provide good results.
Aspergillus is a ubiquitous fungus and can cause many levels of disease severity. Chronic necrotizing aspergillosis is a rare disease and few cases have been reported in Korea. We experienced a case of pleural aspergillosis that was treated successfully with medical and surgical interventions. The 52-year-old man who was diagnosed with chronic necrotizing pulmonary aspergillosis underwent surgical treatment including a lobectomy, decortication, and myoplasty. The patient was also medically treated with amphotericin B followed by voriconazole. Pleural irrigation with amphotericin B was also performed. A multi-dimensional approach should be considered for treating chronic necrotizing pulmonary aspergillosis.
Park, Eun Jin;Song, Joon Young;Choi, Min Ju;Jeon, Ji Ho;Choi, Jah-Yeon;Yang, Tae Un;Hong, Kyung Wook;Noh, Ji Yun;Cheong, Hee Jin;Kim, Woo Joo
Parasites, Hosts and Diseases
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제52권4호
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pp.425-428
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2014
A 45-year-old-male who had underlying ulcerative colitis and presented with fever and dry cough. Initially, the patient was considered to have invasive aspergillosis due to a positive galactomannan assay. He was treated with amphotericin B followed by voriconazole. Nevertheless, the patient deteriorated clinically and radiographically. The lung biopsy revealed eosinophilic pneumonia, and ELISA for Toxocara antigen was positive, leading to a diagnosis of pulmonary toxocariasis. After a 10-day treatment course with albendazole and adjunctive steroids, the patient recovered completely without any sequelae. Pulmonary toxocariasis may be considered in patients with subacute or chronic pneumonia unresponsive to antibiotic agents, particularly in cases with eosinophilia.
Cytochrome P450 14${\alpha}$-sterol demethylase enzyme (CYP51) is the target a of azole type antifungals. The azole blocks the ergosterol synthesis and thereby inhibits fungal growth. A three-dimensional (3D) homology model of CYP51 from Candida albicans was constructed based on the X-ray crystal structure of CYP51 from Mycobacterium tuberculosis. Using this model, the binding modes for the substrate (24-methylene-24, 25-dihydrolanosterol) and the known inhibitors (fluconazole, voriconazole, oxiconazole, miconazole) were predicted from docking. Virtual screening was performed employing Structure Based Focusing (SBF). In this procedure, the pharmacophore models for database search were generated from the protein-ligands interactions each other. The initial structure-based virtual screening selected 15 compounds from a commercial available 3D database of approximately 50,000 molecule library, Being evaluated by a cell-based assay, 5 compounds were further identified as the potent inhibitors of Candida albicans CYP51 (CACYP51) with low minimal inhibitory concentration (MIC) range. BMD-09-01${\sim}$BMD-09-04 MIC range was 0.5 ${\mu}$g/ml and BMD-09-05 was 1 ${\mu}$g/ml. These new inhibitors provide a basis for some non-azole antifungal rational design of new, and more efficacious antifungal agents.
Kwon, Oh Kyung;Lee, Myung Goo;Kim, Hyo Sun;Park, Min Sun;Kwak, Kyoung Min;Park, So Young
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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제75권6호
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pp.260-263
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2013
Invasive aspergillosis has emerged as a major cause of life-threatening infections in immunocompromised patients. Recently, patients with chronic obstructive pulmonary disease, who have been receiving corticosteroids for a long period, and immunocompetent patients in the intensive care unit have been identified as nontraditional hosts at risk for invasive aspergillosis. Here, we report a case of invasive pulmonary aspergillosis after influenza in an immunocompetent patient. The patient's symptoms were nonspecific, and the patient was unresponsive to treatments for pulmonary bacterial infection. Bronchoscopy revealed mucosa hyperemia, and wide, raised and cream-colored plaques throughout the trachea and both the main bronchi. Histologic examination revealed aspergillosis. The patient recovered quickly when treated systemically with voriconazole, although the reported mortality rates for aspergillosis are extremely high. This study showed that invasive aspergillosis should be considered in immunocompetent patients who are unresponsive to antibiotic treatments; further, early extensive use of all available diagnostic tools, especially bronchoscopy, is mandatory.
Aspergillosis in the central nervous system (CNS) is a very rare disease in immune-competent patients. There was a case of a healthy man without a history of immune-compromised disease who had invasive aspergillosis with unusual radiologic findings. A 48-year-old healthy man with diabetes mellitus, presented with complaints of blurred vision that persisted for one month. Brain magnetic resonance imaging (MRI) showed multiple nodular enhancing lesions on the right cerebral hemisphere. The diffusion image appeared in a high-signal intensity in these areas. Cerebrospinal fluid examination did not show any infection signs. An open biopsy was done and intraoperative findings showed grayish inflammatory and necrotic tissue without a definitive mass lesion. The pathologic result was a brain abscess caused by fungal infection, morphologically aspergillus. Antifungal agents (Amphotericin B, Ambisome and Voriconazole) were used for treatment for 3 months. The visual symptoms improved. There was no recurrence or abscess pocket, but the remaining focal enhanced lesions were visible in the right temporal and occipital area at a one year follow-up MRI. This immune-competent patient showed multiple enhancing CNS aspergillosis in the cerebral hemisphere, which had a good outcome with antifungal agents.
Park, Ji-Hyun;Oh, Junsang;Sang, Hyunkyu;Shrestha, Bhushan;Lee, Hyeyoung;Koo, Jehyun;Cho, Sung-Il;Choi, Ji Seon;Lee, Min-Ha;Kim, Jayoung;Sung, Gi-Ho
Mycobiology
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제47권4호
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pp.449-456
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2019
Invasive fungal infections caused by Cyberlindnera fabianii have recently increased. However, biochemical kits such as API 20 C AUX and Vitek-2C have misidentified this species as other Candida spp. such as C. pelliculosa or C. utilis due to no information of Cy. fabianii in yeast database. During our 2016-2017 surveys, eleven isolates of Cy. fabianii were obtained in International St. Mary's Hospital in Korea. Here, we describe its morphological and molecular characteristics and tested its antifungal susceptibility against nine antifungal agents. The sequences of the ITS region and the D1/D2 region of LSU revealed 100% identity with the sequences of Cy. fabianii. In comparison with the results from MALDI-TOF mass spectrometry, we found that Cy. fabianii can be distinguished from other species. In antifungal susceptibility test, voriconazole and echinocandins exhibited good antifungal activities against the majority of Cy. fabianii isolates despite the absence of standard criteria.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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