Congenital esophago-bronchial fistula without atresia is very rare and usually demonstrate more insidious clinical effects, and patients may reach adult life before the diagnosis. We had been experienced a typical case of esophago-bronchial fistula without atresia and document the case. A 42-year-old women was admitted to our hospital due to frequent choking symptom and attacks of pneumonia, and patient status was in chronic pulmonary infection status such as most probably bronchiectatic state of right middle & lower lobe including significant destructive changes. We had confirmed esophago-bronchial fistula without atresia with esophagoscopy, esophagogram, and chest CT, and performed esophago-bronchial fistulectomy and right middle & lower lobectomy. Its belongs to type II of Braimbridge`s classification for congenital esophago-bronchial fistula. Postoperation course was smooth and uneventful.
서처성 기관지 폐쇄증은 발생학적으로 태아의 어떤 시기에 기관지 계통에 대한 혈관이 차단됨으로 인해 유발된다고 여겨지는 아주 드문 폐-기관지 질환의 하나로, 이 질환은 주기관지와 쒜구역 또는 페엽 사이에 기도의 연결이 되어 있지 않은 이상증으로 정의된다. 그간 보고된 모든 경우의 기관지 폐쇄증은 측부 순환 이 In재함으로 인해 폐쇄된 폐구역이나 페엽이 흉부 단순 촬영상 과투과 음영을 보였다고 하였으나, 본원에 서는 그간 이론적으로만 가능하다고 했던 폐염의 허탈을 동반한 기관지 폐쇄증을 수술 치험하였기에 보고하 는 바이다.
저자들은 기관지 폐쇄와 기관지성 낭종을 동시에 가지는 매우 귀한 증례를 보고하는 바이다. 형태상 우상엽의 첨구역으로 가는 기관지가 우측 주기관지에서 직접 분지 하였다. 기관지성 낭종은 폐쇄된 구역 기관지와 서로 교통되어 있었으며 모두 점액으로 차 있었다. 이들의 원인은 잘 모르나 태생기 5∼6주 경에 발생하는 단일 인자에 의해서 두가지가 같이 발생하는 것으로 여겨진다.
Congenital esophagobronchial fistula without esophageal atresia is rare, usually has an insidious clinical course, so it usually diagnosed in adulthood. A esophagogram showed a esophagobronchial fistula between diverticulum at the middle third of the esophagus and just proximal site of apical segmental bronchus of left lower lobar bronchus. It belonged to type I of Braimbridges classification for congenital esophago-bronchial fistula. Esophageal diverticulectomy, fistulectomy and left lower lobectomy were done and postoperative course was uneventful.
We reviewed the records of 25 patients who were re-operated upon after primary repair of esophageal atresia with or without fistula at the Department of Pediatric Surgery, Seoul National University Children's Hospital, from January 1997 to March 2007. Types of the esophageal atresia anomalies were Gross type A in 5 patients, C in 18, and E in 2. The indications for re-operation were anastomosis stricture (n = 14), tracheo-bronchial remnant (n = 4), persistent anastomosis leakage (n = 3), recurrent tracheo-esophageal fistula (n = 2) and esophageal web (n = 2). The interval between primary and secondary surgery was from 48 days to 26 years 5 months (mean: 2 years and 4 months). Four patients required a third operation. The interval between the second and third operation was between 1 year 1 month and 3 year 10 month (mean: 2 years 5 months). Mean follow up period after last operation was 35 months (1 years-8 years 6 months). The secondary surgery was end-to-end esophageal anastomosis in 15, esophagoplasty in 5, gastric tube replacement in 5. After secondary operation, 6 patients had anastomosis stricture (4 patients were relieved of the symptoms by balloon dilatation, 2 patients underwent tertiary operation). Five patients had leakage (sealed on conservative management in all). Two patients had recurrent tracheo-esophagel fistula (1 patient received chemical cauterization and 1 patient underwent tertiary operation). Currently, only one patient has feeding problems. There were no mortalities. Secondary esophageal surgery after primary surgery for esophageal atresia was effective and safe, should be positively considered when complications do not respond to nonoperative therapy.
Postpneumonectomy syndrome (PPS) is a rare late complication of pneumonectomy. It occurs more often in children than in adults, and is characterized by respiratory failure resulting from bronchial compression caused by severe mediastinal shift. Various methods have been used to treat PPS, including aortopexy and the insertion of plastic balls, silastic implants, and saline-filled breast prostheses. We describe two cases of PPS corrected with tissue expanders after right pneumonectomy in patients with esophageal atresia.
Congenital cystic adenomatoid malformation (CCAM) is an uncommon, nonhereditary anomaly caused by arrest of lung. Patients with CCAM may present with respiratory distress as newborns, or may remain asymptomatic until later in life. CCAM type I is rarely found in association with bronchial atresia (BA) in adults; we present such a case. Case: A 54-year-old female presented with chronic cough and blood-tinged sputum. Physical examination and laboratory tests were unremarkable. Chest radiographs and a CT scan of the chest showed multiple large air-filled cysts consistent with a CCAM in the right lower lobe, and an oval-shaped opacity in the distal right middle lobal bronchus. Based on the radiologic findings, right middle lobectomy and a medial basal segmentectomy of the right lower lobe were performed via a thoracotomy. These lesions were consistent with Stocker's Type I CCAM and BA in the different lobes.
We had been experienced 6 cases of congenital esophagobronchial fistula which underwent surgical intervention in all cases. Of the 6 patients, 5 patients were male, one patient was female. The mean age of patients was 37.8 years old and clinical symptom free period was 27.1 years. According to Braimbridge`s classification, they were belonged to the type II[3 cases], type III[2 cases], <% type I[1 case]. Pre-operative diagnosis was available in 4 cases and the 2 cases could be diagnosed at operation field. The fistulectomy were performed in all cases, concomitant segmental resection[1 case], lobectomy[1 case], bi-lobectomy[1 case], and pneumonectomy[3 cases] were combined.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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