• 제목/요약/키워드: 선천성 심장 기형

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동맥관 개존증(PDA)에 이환된 개에서의 전사 인자 AP-2 beta(TFAP2B) 유전자 스크리닝 (Genetic Screening of the Canine Transcription Factor AP-2 Beta(TFAP2B) Gene in Dogs with Patent Ductus Arteriosus(PDA))

  • 남소정;현창백
    • 한국임상수의학회지
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    • 제26권2호
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    • pp.123-129
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    • 2009
  • 동맥관 개존증(PDA)은 동맥관의 불완전한 폐쇄로 인해 하행 대동맥과 폐동맥 사이에 비정상적인 단락이 형성된 것이다. 최근 인간의 유전자 연구에서 전사인자 AP-2 beta(TFAP2B)의 유전자 변이가 PDA 증후적 사례를 초래함을 발견하였다. TFAP2B 유전자의 변이는 사람의 PDA와 같은 특정 선천성 심장 기형과 관련되어 있다. 본 연구에서는 PDA에 이환된 개의 유전자 스크리닝을 하기 위해 개 TFAP2B유전자의 전체 exon 부위를 분리하였다. 개 TFAP2B유전자는 사람의 TFAP2B와 아미노산 서열이 매우 유사하였다. PDA에 이환된 말티즈견의 TFAP2B유전자 스크리닝에서 단일 c.936+203G>A 염기 변화가 발견되었다. 그러나 대조군의 유전자 스크리닝에서도 동일한 염기 변화가 발견되었다. 이 염기의 변화는 인트론 지역에 위치해 있었으며 이환되지 않은 대조군 개에서 발견된 것으로 보아 TFAP2B는 말티즈 견의 유전성 PDA와 다른 종의 PDA 환자를 초래하지 않을 것으로 보인다. 향후 더 많은 샘플을 모으고 PDA에 이환된 다양한 종과 다른 선천성 심장 기형을 가진 환축에서 TFAP2B를 스크리닝하는 연구가 필요하다.

임상화보: 지속성 좌측상대정맥의 이해와 감별 진단 (Pictorial Essay: Understanding of Persistent Left Superior Vena Cava and Its Differential Diagnosis)

  • 정어람;강은주;전주희
    • 대한영상의학회지
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    • 제83권4호
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    • pp.846-860
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    • 2022
  • 지속적 좌측상대정맥은 드문 선천성 흉부 혈관 기형이다. 지속적 좌측상대정맥은 일반적으로 혈역학적 영향이 없지만 몇 가지 유형의 지속적 좌측상대정맥과 동반되는 심장 기형은 임상 증상을 유발할 수 있다. 지속적 좌측상대정맥의 존재는 심장 박동기 또는 중심 정맥 카테터를 배치할 때 왼쪽 쇄골 하 접근을 통한 심장으로의 카테터 삽입을 어렵게 만들 수 있다. 우연히 발견된 지속적 좌측상대정맥을 인식하는 것은 혈관 손상과 같은 합병증을 예방할 수 있다. 또한 지속적 좌측상대정맥과 유사한 위치에 있는 다양한 혈관들을 감별하는 것은 향후 흉부혈관시술을 위해서 필요하다. 이번 임상 화보는 지속적 좌측상대정맥의 다중 검출기 컴퓨터단층촬영 소견을 설명하고 감별이 필요한 다른 혈관들에 대해 요약해 보고자 한다.

심방중격결손을 동반한 이차성 전흉벽기형의 동시교정 -1예 보고- (Simultaneous Repair of Secondary Anterior Chest Wall Deformity and Secundum Atrial Septal Defect -1 Case Report-)

  • 김용희;정종필
    • Journal of Chest Surgery
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    • 제30권12호
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    • pp.1247-1250
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    • 1997
  • 7년전 누두흉으로 Ravitch수술을 받은 13세 남아가 이차성 전흉벽기형과 운동시 호흡곤란(NYHA II)을 주소로 내원하였다. 술전 심초음파상 이차성 심방중격결손이 진단되었고, 폐기능검사상 WC가 2.03 L(72%), FEVI이 1.82 L(71%)로 감소된 것외에는 술전 검사상 이상소견은 없었다. 수술은 앙와위에서 흉골을 보존한 채 정 중흉절개를 통해 흉근판을 만든후 기형늑연골 잔유물과 섬유조직을 제거하여 이차성 전흉벽기형을 교정한 후 흉골을 90$^{\circ}$로 세움으로써 개심술을 위한 시야를 확보하여 심방중격결손을 동시에 교정하였다. 술후 1일째 급성호흡부전이 있어 기관내 재삽관 및 기계호흡을 시행하였고 술후 6일째 인공호흡기를 제거하였다. 환아는 합병증없이 회복되어 술후 19일째 퇴원하였다.

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Diamond-Blackfan 빈혈: 6예 장기간 추적관찰보고 (Diamond-Blackfan anemia: long-term follow-up of six cases)

  • 손영준;백희조;국훈
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제51권11호
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    • pp.1211-1216
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    • 2008
  • 목 적: DBA는 적혈구 저형성증, 선천성 기형, 그리고 암으로 진행할 수 있는 가능성을 지닌 드문 유전성 질환이다. Corticosteroid와 수혈이 주된 치료이다. 본 연구에서는 16년 동안 경험했던 6명의 환아의 임상양상, 혈액학적 특징, 치료 및 경과에 대해 기술하고자 한다. 방 법: 1992년부터 2008년까지 전남대학교병원에서 DBA로 진단 받은 6명의 환아의 의무기록을 후향적으로 고찰하였다. 결 과: 6명 중 3명의 환자는 남아였고, 진단 당시 나이는 2개월에서 18개월(중앙값, 5.5개월)사이였다. 4명의 환자에서 선천성 심장기형이 동반되었고, 그 외 기형으로 다지증이 2명, 사시가 1명에서 발견되었다. 수혈은 2회에서 8회까지 시행되었으며, 진단 후 모든 환자는 스테로이드로 치료를 시작하였다. 치료 시작 후 혈색소 수치가 9 g/dL 이상으로 반응을 보인 시기의 중앙값 12.5일(범위, 7-22일)이었다. 치료 시작 후 3명의 환자는 스테로이드 투약을 점감한 후 투약을 중지하였고, 3명의 환자에서 최소량의 prednisolone (${\leq}5mg$/일)로 투약을 지속하고 있다. 환자들의 추적 관찰기간의 중앙값은 14년이며 추적 관찰 중 저신장을 제외하고 스테로이드와 관련된 부작용이나 암의 발생은 발견되지 않았다. 결 론: DBA 환자의 대부분 스테로이드 치료에 반응을 보이며 저용량으로 혈색소 수치를 유지할 수 있다. 하지만 스테로이드의 장기복용으로 인한 부작용 및 심장기능, 암의 발병 등에 대한 보다 적극적인 추적관찰이 요구되고, 국내 DBA 환자들에 대한 대단위 연구도 병행되어야 할 것으로 생각된다.

식도폐쇄 및 기관식도루를 동반한 심첨부 근육성 심실 중격 결손과 대동맥궁 단절 -1예 보고- (Interrupted Aortic Arch with Apical Muscular Ventricular Septal Defect Associating Esophageal Atresia with Tracheoesophageal Fistula)

  • 조정수;이형두
    • Journal of Chest Surgery
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    • 제37권10호
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    • pp.856-860
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    • 2004
  • 심내기형을 동반한 대동맥궁 단절은 매우 중한 자연경과를 갖고 있는 희귀한 선천성 심장 기형이다. 식도 폐쇄증과 기관 식도루를 동반한 심첨부 근육성 심실 중격 결손과 대동맥궁 단절을 생후 3일된 체중 2.6 kg의 신생아에서 단계적 수술법으로 치료한 경험을 보고한다. 1차 수술로서 우측 개흉술을 통한 식도 폐쇄증의 교정과 함께 좌측 개흉술에 의한 대동맥궁 광범위 단-단 문합술 및 폐동맥 교약술을 시행하였다. 1차 수술 후 87일째 정중 흉골 절개를 통해 심첨부 근육성 심실 중격 결손을 폐쇄하였다. 심실 중격 결손 폐쇄 전 유문부 근육절개술, 대동맥 전방고정술, 대동맥 풍선확장술 등의 추가 시술이 필요하였다. 최종 수술 후 3개월째 양호한 추적 결과를 경험하였기에 보고하는 바이다.

분자유전학적으로 진단된 가부키 증후군 1례 (A Case of Kabuki Syndrome Confirmed by Genetic Analysis: A Novel Frameshift Mutation in the KMT2D Gene)

  • 박수진;안문배;장우리;조원경;채효진;김명신;서병규
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제17권3호
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    • pp.103-108
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    • 2017
  • 가부키 증후군(Kabuki syndrome)은 특징적인 얼굴(아치형의 넓은 눈썹, 낮은 코끝, 큰 귓바퀴, 아래 외측 안검 외전), 골격계 이상, 출생 후 성장 지연, 그리고 경도의 정신 지체를 특징으로 나타내는 선천성 이상 질환이다. 또한, 선천성 심장기형, 비뇨생식기 기형, 구개구순열을 포함한 위장관 기형, 안검 하수 등의 증상이 동반되기도 한다. 감염과 면역질환, 경련, 내분비 문제, 청력 손실이 나타날 수 있다. 가부키 증후군의 대부분은 12번 염색체의 장완에 위치한 KMT2D 유전자의 돌연변이에 의해 발병된다. KMT2D 유전자의 돌연변이로 생성된 비정상적인 KMT2D 단백질로 인해 신체의 여러 장기와 조직의 특정 유전자의 활성이 정상적으로 이뤄지지 못하여, 결과적으로 가부키 증후군의 특징적인 외형과 기능장애가 나타난다. 출생시 선천성 심장 기형, 갑상선 기능 저하 및 일과성 저혈당 과거력이 있던 환아가 만 4세경 성장 지연, 아치형 눈썹, 낮은 코끝, 아래 외측 안검 외전, 큰 귓바퀴 등의 얼굴 생김새를 보여 시행한 분자유전학적 검사에서 KMT2D의 exon 15에서 새로운 frameshift mutation이 발견되어 증례를 보고하는 바이다. 가부키 증후군은 성장 지연 뿐 아니라, 발달 장애 및 행동 장애, 사춘기 여아의 경우 조기 가슴 발육을 포함한 내분비적 문제, 사시, 안검하수 등의 안과적 문제, 만성 중이염, 청력 손실, 감염, 경련 등 다양한 증상을 나타낼 수 있기 때문에 조기에 질환을 진단하고, 임상증상에 따라 적절한 중재를 할 수 있도록, 정기적으로 신장, 몸무게, 머리둘레, 발달상태, 청각과 시각상태를 확인하는 것이 중요하다. 따라서 여러 장기의 선천 기형을 보이는 환아의 경우, 임상의는 출생 당시에는 두드러지지 않을 수 있는 특징적인 얼굴 생김새, 성장 지연, 정신 지체 등의 이상에 대해 유의하여야 한다. 분자유전학적 검사는 임상적으로 가부키 증후군이 의심되는 환아를 조기에 진단할 수 유용한 방법이며, 앞으로도 가부키 증후군과 연관된 유전자 변이에 대한 연구가 더욱 필요할 것으로 사료된다.

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내엽성 폐격리증의 임상적 특성과 조직병리학적 소견의 연관성 (Clinicopathological Correlation of Intralobar Pulmonary Sequestration)

  • 조현민;신동환;김길동;이삭;정경영
    • Journal of Chest Surgery
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    • 제36권5호
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    • pp.356-362
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    • 2003
  • 배경: 폐격리증의 발생기전에 대해서는 발생학적 이상에 의한 선천성 질환으로 생각해왔으나 대부분의 내엽성 폐격리증은 유아에서는 거의 발생하지 않고 동반된 선천성 기형이 비교적 드물다는 점에서 후천성 병변으로 보는 것이 타당하다고 생각한다. 대상 및 방법: 1985년 12월부터 2002년 7월까지 수술절제 후 병리소견상 내엽성 폐격리증으로 확인된 환자 25명을 대상으로 하였다. 환자들의 의무기록을 후향적으로 분석하여 환자의 나이 및 성별, 수술 전 증상 및 동반질환의 유무, 다른 선천성 병변의 동반여부, 이학적 소견, 술 전 검사방법 및 처치, 병변의 위치 및 수술 방법, 이상동맥의 기원과 크기 및 개수, 주요병변 및 동반병변의 병리소견, 술 후 합병증 등을 각각 조사하였다. 결과: 남녀 성비는 남자 8명(32%), 여자 17명(68%)으로 여자가 많았으며 나이분포는 1세에서 57세까지로 평균나이는 23세이었다. 호흡기계 임상증상이 있었던 경우가 14예(56%)로 절반 이상을 차지하였으나 증상이 없이 우연히 발견되거나 흉통만을 호소하는 경우도 11예(44%)로 많은 부분을 차지하였다. 수술 전에 폐격리증으로 진단할 수 있었던 경우는 8예(32%)에 불과하였고 그 외에 종격동 종양 혹은 폐종양으로 진단되었던 경우가 8예(32%), 선천성 혹은 후천성 낭종성 질환, 폐농양 혹은 기관지확장증으로 진단되었던 경우가 각각 5예(20%), 4예(16%) 있었다. 수술 시 이상동맥의 존재를 확인하였던 22명의 환자에서 하행 흉부대동맥에서 기시한 경우가 19예(86.4%)로 가장 많았고 흉부 및 복부 대동맥에서 기시한 경우가 2예, 복부 대동맥에서 기시한 경우가 1예 있었다. 수술 당시 연령을 10세 미만과 10세 이상으로 나누어 조사한 결과 다른 선천성 기형의 동반여부는 각각 30%, 6.7%로 연령이 어릴수록 많았으나 선천성 원인에 의한 내엽성 폐격리증으로 진단된 경우는 각각 10%, 6.7%로 두 군 간에 통계적으로 차이가 없었다(p>0.05). 병리조직소견상 주된 병변은 나이에 관계없이 만성 염증 및 낭종성 변화를 보이고 있었으며 주위조직과의 유착정도도 비슷하게 관찰되었다. 결론: 내엽성 폐격리증 환자들의 임상적 특성을 보면 특별한 증상 없이 우연히 발견되거나 호흡기감염과 관계없는 흉통만을 호소한 경우가 44%로 많은 부분을 차지하며 특히 연령이 높을수록 수술 전에 종격동 종양 혹은 폐종양으로 진단되었던 경우가 많았다. 10세 미만의 환자에서 다른 선천성 기형의 동반이 많았으나 병변의 조직병리소견 및 선천성 비율을 볼 때 대부분이 후천성 병변으로 확인되었다.

Young-Simpson 증후군 증례 (A Case of Young-Simpson Syndrome)

  • 황자영;서세영;한승훈;김소영;김현희;이원배
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제48권9호
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    • pp.1016-1018
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    • 2005
  • Young Simpson 증후군은 선천성 갑상선 기능 저하, 특이한 얼굴 생김새, 정신 지체, 심한 성장 지연, 근력 저하, 선천성 심장 기형을 특징으로 하는 드문 질환으로 국내에서는 보고된 적이 한 번도 없는 질환이다. 저자들은 Young Simpson 증후군인 4살 여아를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 국내 최초로 보고하는 바이다.

좌측 완전 심낭결손증을 동반한 Communicating Bronchopulmonary Foregut Malformation - 1예 보고 - (A Communicating Bronchopulmonary Foregut Malformation Associated with Absence of the Left Pericardium - A case report -)

  • 유동곤;박종빈;강필제;이종혁;김종욱
    • Journal of Chest Surgery
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    • 제40권11호
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    • pp.793-797
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    • 2007
  • Communicating bronchopulmonary foregut malformation (CBPFM)은 매우 드문 선천성 기형으로 격리된 호흡계 조직과 식도 또는 위장 사이의 누관이 특징적이다. 원시위장관에서 기원한 부속의 폐조직이 모든 종류의 bronchopulmonary furegut malformation 발생의 중요한 요인이 된다. 반복되는 폐렴이 있는 환자의 chest X-ray에서 낭성 병변이 보인다면 CBPFM을 생각해봐야 하며, 진단적 방법으로 식도조영술, 기관조영술, 컴퓨터 단층촬영, 자기공명영상 그리고 혈관조영술 등이 도움이 된다. 치료는 수술적 제거가 권장되며 예후도 좋다. 좌측 완전 심낭결손증과 동반되었으며, 이중식도에 연결된 외엽성 폐격리증과 기관지성 낭종을 보인 CBPFM 1예를 보고한다.

선천성 좌주관상동맥 폐쇄증 (Congenital Left Main Coronary Artery Atresia)

  • 민선경;최세훈;장우성;이재항;김창영;김웅한
    • Journal of Chest Surgery
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    • 제39권10호
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    • pp.779-781
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    • 2006
  • 좌주관상동맥 폐쇄증은 매우 드문 선천성 관상동맥 기형의 하나로 좌주관상동맥의 근위부가 단절되어 있어서 대부분의 경우 실신이나 성장지연, 심근경색 등의 증상을 나타내며 수술적 치료를 요한다. 호흡곤란을 주소로 내원한 생후 14개월 여아에서 좌주관상동맥 폐쇄증이 진단되어 내흉동맥을 이용한 관상동맥 우회술 시행 후 1년 이상의 추적관찰로 좋은 결과를 확인할 수 있었기에 보고하는 바이다.