Purpose: Basal cell nevus syndrome (BCNS), also known as Gorlin syndrome, is a rare autosomal dominant disorder. It is characterized by complex neoplastic syndrome with multisystemic manifestations, involving six major features. This article presents a rare genetic disorder and usage of the author's methods for odontogenic keratocyst, developed in the maxillary sinus. Methods: A 67-year-old man was presented with large calcified maxillary mass and multisystemic manifestations and findings that matched with basal cell nevus syndrome. The calcified maxillary mass was removed via the versatile maxillary window and maxillary bone segment was repositioned. Results: Histopathologic findings revealed that maxillary and mandibular lesions were odontogenic keratocysts and the skin lesions were basal cell carcinoma. Conclusion: Basal cell nevus syndrome is a rare genetic disease that requires surveillance and care for basal cell carcinoma and multisystemic problems. The author's method was satisfactory for maxillary odontogenic keratocyst in the aspect of the approach and reconstruction.
Park, Won-Hyoung;Jang, In-Seok;Kim, Chang-Jin;Kwon, Do-Hoon
Journal of Korean Neurosurgical Society
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v.46
no.4
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pp.360-364
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2009
Objective : Several treatment options have proven effective for metastatic brain tumors, including surgery and stereotactic radiosurgery. Tumors with cystic components, however, are difficult to treat using a single method. We retrospectively assessed the outcome and efficacy of gamma knife radiosurgery (GKRS) for cystic brain metastases after stereotactic aspiration of cystic components to decrease the tumor volume. Methods : The study population consisted of 24 patients (13 males, 11 females; mean age, 58.3 years) with cystic metastatic brain tumors treated from January 2002 to August 2008. Non-small cell lung cancer was the most common primary origin. After Leksell stereotactic frame was positioned on each patient, magnetic resonance images (MRI)-guided stereotactic cyst aspiration and GKRS were performed (mean prescription dose : 20.2 Gy). After treatment, patients were evaluated by MRI every 3 or 4 months. Results : After treatment, 13 patients (54.2%) demonstrated tumor control, 5 patients (20.8%) showed local tumor progression, and 6 patients (25.0%) showed remote progression. Mean follow-up duration was 13.1 months. During this period, 10 patients (41.7%) died, but only 1 patient (4.2%) died from brain metastases. The overall median survival after these procedures was 17.8 months. Conclusion : These results support the usefulness of GKRS after stereotactic cyst aspiration in patients with large cystic brain metastases. This method is especially effective for the patients whose general condition is very poor for general anesthesia and those with metastatic brain tumors located in eloquent areas.
Journal of the korean academy of Pediatric Dentistry
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v.29
no.2
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pp.196-203
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2002
Most dentigerous cysts are solitary. Bilateral and multiple dentigerous cysts are rare and occur typically in association with a number of syndromes such as Maroteaux-Lamy syndrome, Hunter's syndrome, Basal cell nevus syndrome, Marfan syndrome, cleidocranial dysplasia. The presented case is of bilateral nonsyndromic, dentigerous cysts associated with mandibular right and left first premolars. A marsupialization procedure may be a choice of treatment for a large sized dentigerous cyst rather than an enucleation. The marsupialization procedure is recommended during the age when the erupting force of the teeth is still strong. We can expect the unerupted tooth to erupt normally. Although most of bilateral or multiple dentigerous cysts which are not associated with syndromes are rare, a bilateral dentigerous cyst without syndrome is seen. Therefore, it is wise to explain a possibility of development of new one to patient / parents in advance.
Kim, Eui Sik;Cho, Sung Hoo;Yoo, Sung In;Noh, Bok Kyun;Hwang, Jae Ha;Kim, Kwang Seog;Lee, Sam Yong;Choi, Yoo Duck
Archives of Plastic Surgery
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v.34
no.4
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pp.504-507
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2007
Purpose: Chondroid syringoma, previously known as 'mixed tumor of the skin', is a rare benign tumor. It usually presents an asymptomatic solitary firm intradermal or subcutaneous slowly growing nodule. It occurs frequently in the head and neck region of middle-aged men. We would like to report an uncommon chondroid syringoma about the clinical and histologic presentation. about the clinical and histologic presentation. Methods: We experienced two cases of chondroid syringoma on the nose and the upper lip, each other. Both masses were totally excised with clear margin. Results: On histologic examination, the masses showed a biphasic pattern-an epithelial component exhibiting apocrine/eccrine differentiation and a stromal component exhibiting myxoid/collagenous change-consistent with the diagnosis of chondroid syringoma. There have been no evidence of recurrence and malignant transformation during postoperative follow-up. Conclusion: There is no one distinctive clinical feature that is specific for chondroid syringoma. However, it should be included in the differential diagnosis of a solid nodule in head and neck region with long standing duration, such as epidermal inclusion cyst, pilomatrixoma, dermoid cyst, sebaceous cyst, neurofibroma, and basal cell carcinoma.
Cho Kwang-Jae;Park Hyun-Jin;Shin Ok-Ran;Lee Dong-Hee
Korean Journal of Head & Neck Oncology
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v.22
no.1
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pp.51-54
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2006
The existence of primary branchiogenic carcinoma is controversial. In 1950, Martin et al. established four criteria for the diagnosis of primary branchiogenic carcinoma. In 1989, Khafif et al. proposed new modified criteria, which are currently most recognized in the literature. A 54-year-old woman presented the well-defined, fluctuant, painless mass on her left neck and underwent a complete excision under the clinical diagnosis of the branchial cleft cyst. The initial pathological impression was a branchiogenic squamous cell carcinoma. However, it did not coincide with a true primary branchiogenic carcinoma clinically. After the guided biopsy of suspicious areas found a squamous cell carcinoma of the tongue base, the patient was treated by combination chemotherapy with radiotherapy. Thus, we report this case with a review of the literature.
Nevoid basal cell carcinoma syndrome (NBCCS) is a rare autosomal genetic disease caused by a PTCH mutation. The disease is characterized by multiple basal cell carcinomas of the skin, multiple keratocystic odontogenic tumors (KCOTs) in the jaw, palmar and/or plantar pits, bifid ribs, ectopic calcification of the falx cerebri, and skeletal abnormalities. Early diagnosis is difficult in many cases because there may be a number of systemic symptoms. The purpose of this study is to report the case of a 12-year-old girl who was hospitalized with multiple KCOTs that occurred in the upper and lower jaws. Through characteristic clinical symptoms and radiologic findings, she was finally diagnosed as having NBCCS. This study also aims to organize the symptoms often observed in Korea using previously published case reports to provide useful information for the early diagnosis of NBCCS.
Basaloid squamous cell carcinoma(BSCC) is a high-grade variant of squamous cell carcinoma, with a prediction for multifocal involvement of the base of tongue, pyriform sinus, supraglottic larynx, hypopharynx and palatine tonsil. It primary affects men in the seventh decade of life with frequent cervical lymph-node metastasis at presentation. Grossly, these tumors are usually firm to hard, with associated central necrosis, occuring as exophytic to nodular masses. Histologically, the this infiltrating tumor offers a variety of growth patterns, including solid, lobular, cribriform, cords, trabeculae, nests and glands or cyst. We present a 55-year-old female who was treated with surgical excision and radiotherapy. She was firstly presented as a recurrent inflammatory neck mass and finally diagnosed with basaloid squamous cell carcinoma in the palatine tonsil.
Development of an invasive squamous cell carcinoma within a branchial cleft cyst (branchiogenic carcinoma) is very rare and this case is the first description of cytologic findings in Korea. A 62-year-old man presented with a 5-month history of an enlarged right neck mass. Fine needle aspiration cytology of the mass showed low cellularity and the background containing proteinaceous debris, inflammatory cells, and histiocytes suggested a cystic nature. Abundant lymphocytes, a few anucleated squames, and rare atypical squamous cells with pyknotic nuclei and abnormal keratinization were also noted. After excision of the mass, histologic findings were consistent with a branchiogenic carcinoma. We recommend to raise the possibility of carcinoma (primary or metastatic) when we observe a few dyskeratotic cells in a cystic mass within the neck area, especially in an old male.
Sclerosing hemangioma is a rare, benign neoplasm of the lung, usually presented as a solitary pulmonary nodule in an otherwise asymptomatic middle-aged woman. Cytologically it shows papillary, sheet, and cyst-like arrangements representing three main histologic patterns of papillary, solid, and angiomatous ones, respectively. Herein, we report the fine needle aspiration cytology of 5 cases of sclerosing hemangioma of the lung. The most characteristic finding is cyst-like spaces Intimately related to the papillary or solid cell nests. The tumor cells are relatively monotonous round to oval, small to medium in size. They have small amount of eosinophilic cytoplasm. The nuclei are uniform, round and have small but conspicuous nucleoli. The tumor cells in one of the presenting cases are large with abundant cytoplasm and show moderate nuclear pleomorphism. The nuclear chromatin, however, is fine and even without exception, even in the case showing nuclear pleomorphism. Major differential diagnoses based on the cytologic findings are well-differentiated papillary adenocarcinoma, bronchioloalveolar carcinoma, and carcinoid tumor.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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