Cleidocranial dysplasia is rare inherited skeletal dysplasia. It was first reported by Martin in 1765. Subsequently, Marie and Sainton independently documented the criteria of the disease. Cleidocranial dysplasia is a bone disorder caused by a defect in the CBFA1 gene of chromosome 6p21. This gene guides osteoblastic differentiation and appropriate bone formation. Patient with cleidocranial dysplasia has maxillary deficiency, high and narrow palate, prolonged retention of primary teeth, unerupted permanent teeth and supernumerary teeth. Therapeutic options in these patients include of autotransplantation of selected impacted teeth, forced eruption of permanent teeth, full denture, overdenture and implant-supported prosthesis. We report a patient with cleidocranial dysplasia. This patient was treated with implant supported bar overdenture. Despite of gene defect that affects osteoblastic activity, bone remodeling and osseointegration occurred in our patient. So, we report this case with review of literature.
Kim, Yesel;Lee, Nam-Ki;Kim, Jae Hyun;Ku, Jeong-Kui;Lee, Bu-Kyu;Jung, Hoi-In;Choi, Sun-Kyu
Maxillofacial Plastic and Reconstructive Surgery
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제42권
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pp.30.1-30.7
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2020
Background: Dental studies of precocious puberty have focused on examination of jaw and dentition growth. The aim of the study was to analyze the relationship between precocious puberty and maxillary dental developmental abnormalities (DDAs). Methods: This retrospective study was conducted on the Korean patients in whom dental panoramic and hand-wrist radiographs had been taken before they were 15 years of age. The maxillary DDAs were assessed as mesiodens, congenital missing teeth, peg-shape lateral incisors, or impacted teeth. The chronological ages of the control group members were within the normal range of the hand-wrist bone age. Others with a peak luteinizing hormone of ≥ 5 and < 5 IU/L were allocated to central precocious puberty (CPP) and peripheral precocious puberty (PPP), respectively. Results: Of the enrolled 270 patients, 195, 52, and 23 were allocated to the control, CPP, and PPP groups, respectively. The maxillary DDAs were significantly more prevalent in the CPP group than in the other groups. Among those with maxillary DDA, the mesiodens predominated. Age- and sex-adjusted multivariate analysis revealed maxillary DDA (odds ratio, 3.36; 95% CI, 1.60-7.05) and especially mesiodens (odds ratio, 5.52; CI, 2.29-13.28) to be significantly associated with CPP. Conclusions: Maxillary DDAs were significantly more prevalent in the CPP group than in the PPP or control groups. Among the many types of maxillary DDAs, mesiodens was significantly associated with CPP and may be considered a predictor of the development of CPP.
Purpose: Hyperdontia is a developmental disorder of the oral cavity. Mesiodens refers to the hyperdontia located between the maxillary central incisors. During the surgical procedure, the anesthetic method for pain control should be considered along with factors related to the surgery itself. The purpose of this study was to evaluate the effect of the impacted position of the mesiodens on the selection of sedation method and to suggest incisive foramen as a brief reference. Materials and Methods: This study included 126 patients who were scheduled for extraction of mesiodens. The selection criteria included patients with one palatally impacted inverted mesiodens accessible from the palatal gingival margin, and those with good cooperation potential in order to control for clinical information. Using cone beam computed tomography, vertical, horizontal, and palatal positional factors were measured, and the anesthetic method was determined by two examiners. The patients were grouped into vertical and horizontal groups based on the position of the incisive foramen. Data were statistically analyzed using the Mann-Whitney test, the chi-square test, and logistic regression analysis. Result: All positional factors differed between the outpatient and inpatient anesthetic groups. The vertical minimum distance from the alveolar ridge to the mesiodens (Va) and the minimum distance from the palatal surface to the crown tip of the mesiodens (Tc) were factors affecting the choice of anesthetic method. The distribution of the vertical and horizontal positional groups differed between the outpatient and inpatient anesthetic groups. Conclusion: The incisive foramen can be used as a brief reference to determine the appropriate anesthetic method. Referral for inpatient anesthesia may be a priority if they are in the V2H2 group with Va ≥5 mm, and Tc ≥6 mm, and outpatient sedation may be considered if they are in the V1H1 group with Va ≤1.5 mm, and Tc ≤2.5 mm.
구치부 매복은 1% 이내로 드문 편이지만 저위 교합, 반대 악궁 치아의 정출, 인접치 경사로 인한 공간 부족 등의 문제가 발생하게 된다. 구치부 치아는 교합 및 악골 발육에 관여하는 기능적으로 중요한 치아이므로 초기 혼합 치열기부터 지속적인 방사선 사진을 찍어 매복 여부를 관찰해야 한다. 매복의 원인에는 치근 발육의 저하, 과잉치, 낭종, 치아종, 유착 등이 있다. 첫 번째 증례에서는 초진 시 치근 발육이 1/2이하라서 자발적 맹출을 기대하였지만 2/3이상 발육 시에도 맹출 하지 못하여 외과적 노출 및 교정적 견인을 시함하였다. 두 번째 증례는 낭종을 포함하는 매복 구치를 주소로 내원하였고 낭종 크기가 작고 인접 부위에 주요한 해부학적 구조물이 없어 완전한 적출술을 시행 후 교정적 견인을 하였다. 교정적 견인 시 해당 치아에 직접 어태치먼트(attachment)를 붙인 후 악하고 지속적인 힘을 적용하는 것이 유착, 외흡수, 치주 부착 소실 등의 부작용이 나타나지 않는다. 또한 고정식 장치를 사용하면 환자의 협조도가 필요 없고 맹출 공간을 확보하면서 호선상에 매복치를 견인 할 수 있다. 본 증례에서는 매복 구치를 외과적 노출 및 교정적 견인을 통해 교합상으로 배열을 하여 양호한 결과를 얻었기에 보고하는 바이다.
이 연구의 목적은 치과용 3차원 Come-beam CT 영상을 이용하여 정중과잉치의 형태와 매복 양상 및 연관된 합병증에 대해 평가하는 것이다. 2007년부터 2012년까지 정중과잉치를 주소로 조선대학교 치과병원 소아치과에 내원한 280명의 환아의 cone-beam CT 영상을 평가하였다. 매복된 정중과잉치는 여아보다 남아에서 더 빈번했고, 약 3.3 : 1의 비율을 보였으며 6~8세에서 가장 많이 관찰되었다. 환자당 정중과잉치의 개수는 1.38개였다. 대부분의 정중과잉치는 원추형(79.5%)이었으며, 역위방향(48.6%)으로 위치하고 있었다. 근원심적 위치로는 정중부(81.8%)가 가장 흔했고, 수직적으로는 치경부 근처(60.3%)에 가장 많이 분포하였으며, 순구개측 위치로는 구개측(73.8%)에 가장 많이 위치였다. 정중과잉치의 47.5%에서 합병증이 관찰되었고 인접치 변위와 맹출 지연이 가장 흔했다. 과잉치의 형태와 수직적 위치, 그리고 순구개측 위치가 합병증과 상관관계를 보였다. Cone-beam CT는 매복된 정중과잉치에 대한 3차원적 위치 정보와 정확한 영상을 제공하였다.
매복이란 맹출로 상에 물리적 장애물이 있거나, 치아의 비정상적 위치, 또는 공간 부족 등으로 인해 맹출이 정지되는 경우이다. 이는 과잉치, 치성 종양, 또는 낭성 병소의 존재와 연관되어 나타나기도 하는데, 법랑모세포섬유종은 이러한 매복을 일으킬 수 있는 치성 종양의 한 종류이다. 법랑모세포섬유종은 많은 경우 미맹출 치아나 매복치와 연관되어 나타나며, 병소의 크기 및 양상, 그리고 환자의 연령을 고려하여 보존적 절제술(conservative resection) 또는 완전 절제술(block resection)을 시행한다. 본 증례는 하악 좌측 제1대구치의 맹출 장애를 주소로 내원한 환아에서 외과적 노출술 및 변형된 halterman 장치를 사용한 교정적 견인을 통하여 양호한 결과를 얻었기에 보고하는 바이다. 매복의 원인이었던 법랑모세포섬유종의 비교적 높은 재발률 및 악성 전환 가능성을 고려하여 추후 장기적인 추적검사가 필요할 것으로 사료된다.
쇄골 두개 이형성증(Cleidocranial dysplasia)은 상염색체 우성의 유전질환으로, 두개골 간 봉합 지연, 쇄골의 이형성, 과잉치, 영구치 맹출 지연 등을 특징으로 한다. 경조직 형성 조절 인자인 Runt-related transcription factor 2 (RUNX2)의 돌연변이가 쇄골 두개 이형성증을 유발하는 주요 요인으로 보고되고 있다. 이 연구는 치아 맹출 지연이 관찰되는 쇄골 두개 이형성증 가계에서 분자유전학적 원인을 규명하고자 하였다. 23세 여성 환자와 그 어머니를 대상으로 임상 검사 및 방사선 검사를 진행하였고 RUNX2 유전자의 염기 서열을 분석하였다. 대상자 모두에서 3번 exon 내의 단일 염기 결손 돌연변이(NM_001024630.4: c.357delC)를 확인하였다. 이로 인해 frameshift가 발생하여 조기 종결 코돈이 형성될 것으로 예측되며[p.(Asn120Thrfs*24)], 이로 인한 RUNX2 단백질의 기능 손상이 해당 가계에서 나타난 영구치 맹출 지연의 병인이 되었을 것으로 여겨진다.
정중 과잉치를 이른 시기에 발견하고 이를 신중하게 관리하는 것은 인접 영구 전치가 맹출하고 정상적인 위치로 자리 잡는데 미칠 수 있는 유해한 영향을 줄일 수 있다. 초기 혼합치열기에 있어 정중 이개가 정상적인 것으로 간주되지만 정중 과잉치의 존재를 이른 시기에 파악하고 이를 적절한 시기에 제거하는 것은 이어지는 영구 중절치의 자발적인 배열과 근접화를 가능하게 한다. 정중 이개의 관리에 있어서 가장 바람직한 선택은 주기적인 관찰이라 할 수 있다. 그러나 관찰 기간 동안에 정중 이개가 자발적으로 폐쇄되지 않을 때에는 교정 치료가 필요할 수 있다. 본 보고에서는 정중 과잉치로 인한 정중 이개의 폐쇄에서 정중 과잉치의 제거 이후 자발적 즉 생리적으로 폐쇄되는 증례(증례 1-3)와 함께 교정적 처치로 정중 폐쇄를 시행한 증례(증례 4)를 보고하고자 한다.
Purpose : The purpose of this study was to evaluate a new technique for localizing impacted mesiodens using its horizontal magnification ratio on panoramic radiographs. Materials and Methods : Location-magnification equation of a panoramic equipment was obtained from horizontal magnification ratio of a metal ball which was located variable positions from the center of image layer at interval of 2 mm. Panoramic radiographs were obtained from a skull phantom with a metal ball which was a substitute for impacted mesiodens and was embedded 10mm(Group 1), 15mm(Group 2), and 20mm(Group 3) posterior to the central incisor. Each group obtained 7 panoramic radiographs at variable positions and one periapical radiograph. Three methods were used to estimate the actual width of the incisors and the balls which were used to calculate the magnification ratio. The methods included using the actual incisor width and the calculated ball width (Method 1), using the actual incisor width and the ball widths measured on periapical radiograph (Method 2), and using the incisor and the ball widths measured on periapical radiograph (Method 3). The location of the metal ball was calculated by using the location-magnification equation. Results : The smallest difference between the calculated and the actual distance was $0.1{\pm}0.7 \;mm$ in Group 1/ Method 3. The largest difference was $-4.2{\pm}1.6 \;mm$ in Group 3/Method 2. In all groups, method 3 was the most accurate. Conclusion : Quantitative localization of impacted mesiodens is possible by using panoramic radiograph.
치아종(odontoma)은 치성기원의 과오종(hamartoma)으로서 법랑질, 상아질, 치수, 백악질 등의 조직으로 구성되어 있고, 조직학적으로 복합치아종과 복잡치아종으로 구분된다. 치아종은 영구치의 맹출을 방해하며 낭종 형성과 인접골 파괴를 유발할 수 있으므로 제거되어야 한다. 제거를 위해서는 적출술을 시행하고 재발은 거의 일어나지 않는다. 악골 외에 존재하는 치아종은 상대적으로 드문 질환으로 악골 내 치아종과 조직학적으로 유사한 특징을 보인다. 본 증례에서는 3세 여자 환아가 하악 우측 구치부 종창을 주소로 본원에 내원하였다. 정기적인 검사 결과 종창의 크기가 증가하였고, 방사선 검사를 통해 병소의 석회화를 확인하여 적출술을 시행하였다. 방사선 검사에서 골내 침식 소견은 관찰되지 않았고, 조직학적 검사를 통해 변연성 치아종으로 확진되었으며, 양호한 치료 결과를 보였기에 보고하는 바이다.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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