Schwannomas are benign neoplasms with a Schwann cell origin. A plexiform schwannoma is a rare variant of a schwannoma with a plexiform or multinodular growth pattern. The condition occurs mostly as a solitary lesion in the skin or subcutaneous tissue, or uncommonly located in the deep soft tissue. We report a rare case of recurred multiple plexiform schwannomas arising from the posterior tibial nerve and its branch, which was located in a deep anatomic location and accompanied by a bony deformity.
Background: The CREST syndrome is an indolent form of progressive systemic sclerosis. Although its clinical progress is indolent, pulmonary hypertension(PH) associated with CREST syndrome have grave prognosis with over 40 percent mortality rate at 2 year follow-up. But the pathogenesis of pulmonary hypertension in this disease is not known, and classified as either primary or secondary PH. Clonality of endothelial cell proliferation in plexiform lesion is a molecular marker which allows distinction between primary and secondary PH. We performed this study to know whether the PH associated with CREST syndrome is a variant of primary PH or is a secondary PH. Methods: We assessed the X-chromosome inactivation based on the methylation pattern of the human androgen-receptor gene by PCR(HUMARA). Endothelial cells in plexiform lesions from female patients(n=3) with PH associated with CREST syndrome were microdissected from paraffin blocks. Vascular smooth muscle cells and lung parenchyma were also microdissected for clonality studies. Results: The proliferating endothelial cells in 14 plexiform lesions were all polyclonal. Similarly proliferated smooth muscle cells from 5 vessels with medial hypertrophy were also polyclonal. Conclusion: These results suggest that the pulmonary hypertension associated with CREST syndrome has different pathogenesis from primary PH and to be classified as secondary PH.
A 46-year-old man was referred to our hospital for treatment, complaining of swelling on the right mandibular molar region. Radiographic examination revealed a well defined multilocular radiolucent lesion with root resorption of right lower anteriors and molars. Following biopsy, a diagnosis of unicystic ameloblastoma of mural type was made and hemimandibulectomy was performed under general anesthesia. Histopathological examination of the surgical specimen exhibited a unicystic ameloblastoma of luminal, intraluminal, and mural type. Intraluminal proliferation was of plexiform pattern and mural proliferation showed unusual histopathological findings, which revealed follicular, acanthomatous areas coexisted with desmoplastic areas. This mural picture was similar to the so-called 'hybrid lesion of ameloblastoma', whose biological profile is not elicited due to the lack of adequate published reports. Two years follow up till date has not revealed any signs of recurrence.
Kim, So Yeon;Kim, Tae Hwan;Lee, Sang Hyuk;Jin, Sung Min
Journal of the Korean Society of Laryngology, Phoniatrics and Logopedics
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v.26
no.2
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pp.137-140
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2015
Neurofibroma is characterized as a benign, slow growing neoplasm, originating from Schwann cells or fibroblast in peripheral nerve sheaths. It may appear as a solitary tumor or have multiple localizations in von Recklinghausen disease. They are commonly found in the gastrointestinal tract and laryngeal neurofibromas are extremely rare, accounting for only 0.03 to 0.1% of benign tumors of the larynx. The aryepiglottic fold and arytenoid are the common site of occurrence for laryngeal neurofibroma, because the branch of the superior laryngeal nerve is involved. We present a case of solitary plexiform neurofibroma arising from the laryngeal surface of epiglottis in a 55-year old female who found the lesion incidentally. We removed the tumor completely by transoral laser surgery and no recurrence was found after 7 months. The case of solitary neurofibroma arising from laryngeal surface of epiglottis has not been reported in Korea. We report this case regarding the diagnosis and treatment with review of literatures.
Sheela, Sangeetharaj;Singer, Steven R.;Braidy, Hani F.;Alhatem, Albert;Creanga, Adriana G.
Imaging Science in Dentistry
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v.49
no.3
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pp.241-249
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2019
Ameloblastoma is a benign locally invasive tumor with a high tendency to recur. It is considered rare in the pediatric population, with most cases diagnosed in the third to fifth decades of life. Approximately 80% of ameloblastomas occur in the molar and ramus region of the mandible, while 20% of cases occur in the maxillary posterior region. This report presents a case of plexiform ameloblastoma in an uncommon location in an 8-year-old child. The lesion was initially thought to be a dentigerous cyst, based on its location and radiographic appearance. The clinical and radiographic features, histopathology, and treatment of solid, plexiform, maxillary ameloblastoma are reviewed, with an added emphasis on a literature review of ameloblastoma in children. This report emphasize the importance of long-term follow-up, since recurrence may occur many years after initial tumor removal.
Neurofibroma may present as a solitary lesion or as multiple lesions. Although there is no site of predilection for solitary lesions, occurrence on the hand is rare. Plexiform neurofibroma can develop in isolation or more commonly as a part of neurofibromatosis type 1. In those that apper in isolation, trauma has been suggested as a precipitating factor. A 68-year-old male farmer had experienced repetitive prior episodes of trauma in the involved finger. He presented with a painless mass on the dorsal aspect of the fifth finger. Physical examination showed a protruding mass measuring approximately $15{\times}20mm$ which was not tenderness to palpation and any skin changes or pigmentation. Ultrasonography showed a cystic mass on the dorsal aspect of the middle phalanx. Microsurgical dissection was applied in order to seperated the lesion from the ulnar side of the dorsal branch of the digital nerve. Pathologic examination of the specimens revealed neurofibroma. At three-month follow-up, motor and sensory function were intact, and range of motion was fully recovered. Traumatic solitary neurofibroma is a rare tumor of the hand, especially in the finger. Hand surgeons should be aware of the diagnostic possibilities of this tumor based on examination, history taking and imaging studies.
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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v.33
no.5
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pp.535-542
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2007
Ameloblastoma, a benign tumor of odontogenic type, represents 10% of all tumors of the jaw. It is localized in the mandible(80%) and in the maxilla(20%). In every case, the selection of the surgical treatment must consider some fundamental elements, including the age and general state of health the clinicopathological variant, and the localization and extent of the tumor. This study was invested the clinicopathological findings of 23 patients with ameloblastoma which had been diagnosed by biopsy during the period of 1987 to 2005 at Chonnam National University Hospital. And it contained the statistical analysis according to the treatment methods and the clinicopathological findings such as sex, age, location, chief complaints, duration, radiographic findings, histologic findings, treatment methods. The results obtained are were follows. The age of patient ranged from 10 to 91 years(means, 35.9 years) at biopsy. Thirteen(57%) of the 23 subjects were males, and 10(43%) were females. Twenty(87%) of the 23 ameloblastomas were located in the mandible. Swelling was the most common symptom and was experienced by 20(87%) patients. Radiographically, 11(48%) of the 23 tumors were unilocular with a well-demarcated border and 12(52%) were multilocular. The most common histologic pattern was plexiform and acanthomatous rather then follicular. Conservative treatment was performed 7 cases(30%), radical treatment 11 cases(48%), and combined treatment 5 cases(22%). Follow-up period ranged from 2.1 years to 22 years(mean 5.1 years). Based on the above results, surgical excision after marsupialization was found to be useful as a preliminary treatment of the large cystic ameloblastoma in children and adolescents. On the contrary, the lesion with a soap bubble appearance, the one with ineffective marsupialization was subjected to extensive excision of the tumor with a wide margin of normal bone.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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