상기도에 오는 Midline Granuloma는 비강, 부비동 및 인후두부에 발생하여 국소성 괴저성 염증 및 육아종이 진행성으로 주위조직을 침범하여 결국은 사망을 초래케되는 불치의 병으로 알려져 왔다. 이 질환은 1897년 McBride에 의하여 처음으로 기술되었고, 1933년 Stewart이래 많은 임상적 및 조직학적 연구가 있었다. 그러나 현재까지 그 원인 및 확실한 치료방법이 알려져 있지 않고 있다. 본원에서는 1964년 1월부터 1980년 12월까지 17년간 Midline Granuloma로 진단받고 치료받은 15례에 대한 임상적 관찰과 방사선치료 및 Steroid병용요법으로 치료받은 7례를 분석하여 다음과 같은 결과를 얻었다. 1) 성별 및 연령 : 30세부터 39세사이가 6례 (40%)로 가장 많았으며, 남자 13례 (87%) 여자 2례 (13%)였다. 2) 초발 병변 부위는 비강 및 비중격 부위가 8례 (53%), 인두편도 3례 (20%) 및 인두부 2례 (13%)의 순이었다. 3) 증상으로는 비폐색과 인두통이 각각 6례 (40%)로 가장 많았고, 두통5례(33%), 비루 및 안면 부종이 각각 3례(20%)의 순이었다. 4) 4례에서 균을 검출하였으며 포도상구균 2례, 녹농군 1례, 연쇄상구균이 1례였다. 5) 방사선 치료와 Steroid병용요법을 실시한 7례에서는 전례에서 현재까지 추적 관찰한 결과 재발이나 악화가 없었다. 6) Steroid와 항생제 치료를 받았던 5례중 2례는 사망하였고 3례는 일시적인 증상의 호전을 보였으나 그 후 악화를 보였다.
Langerhans' cell histiocytosis (LCH) is a rare immunologic disorder characterized by histiocyte proliferation in multiple organ systems. Eosinophilic granuloma, a benign bone lesion, represents a focal form of LCH. We experienced a case of Langerhans' cell histiocytosis in a patient who presented with intracranial epidural hematoma and cyst on the midline of the frontal skull. A 10-year-old boy presented with a rapidly growing large scalp mass on the midline frontal area after mild head trauma. The scalp mass was painless and immobile. Plain skull x-ray showed a punched-out bone lesion. Computed tomography and magnetic resonance imaging showed a non-enhancing osteolytic lesion presenting with an epidural hematoma and cyst on the midline of the frontal skull. The lesion of the skull was completely resected and the patient's recovery was uneventful. The acute presentation of a solitary eosinophilic granuloma of skull with an epidural hematoma has been described in only five cases in the literature and we report the first case of LCH presenting as an intracranial epidural hematoma on frontal area.
중앙성육아종 환자 7예에 대하여 가톨릭의대 강남성모병원 방사선치료실에서는 1983년 3월 부터 1986년 6월까지, 사이에 외부방사선치료를 시행하였다. 임상증상으로서, 모든 환자에서 침습부위에 궤사를 동반한 부비동염 증세를 보였고, 1예에선 대장(결장)병변도 나타냈다. 방사선치료는 6MV선형가속기를 사용하여 비강 및 부비동 부위를 포함하는 상기도 부위에 $2\~3$문 조사를 실시하여, 총선량 $4,000\~5,000cGy/5\~6$주를 조사하였다. 방사선치료 반응으로서 방사선치료 종료 후 $1.5\~20$개월 추적관찰 한 결과 완전 및 부분관해가 각각 3예, 대장부위에 병변을 보였던 1예에선 병이 진행되고 있음이 관찰되었다.
Tahmasbi-Arashlow, Mehrnaz;Patel, Paras B.;Nair, Madhu K.;Liang, Hui;Cheng, Yi-Shing Lisa
Imaging Science in Dentistry
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제52권2호
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pp.123-131
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2022
Purpose: The aim of this study was to characterize the cone-beam computed tomographic (CBCT) imaging features of central giant cell granuloma (CGCG) of the jawbone. Materials and Methods: This study retrospectively reviewed 26 CBCT studies of histologically proven cases of CGCG during a period of 20 years, from 1999 to 2019. Patients' demographic data were recorded, and radiographic features were assessed (location, border, cortication, appearance of the internal structure, locularity, septation, expansion, cortical perforation, effects on surrounding tissue, whether the lesion crossed the midline, and lesion volume). Results: In this study, CGCGs were seen almost twice as often in the mandible than in the maxilla, and 64.7% of mandibular lesions involved the anterior region. Only 26.9% of lesions crossed the midline, a feature that was considered characteristic of CGCG. Furthermore, 65.4% of lesions were unilocular and 34.6% were multilocular. The correlation between a lesion's size and its locularity was statistically significant, and larger lesions showed a multilocular appearance. The mean volume of multilocular lesions was greater than that of unilocular lesions. Conclusion: CGCGs showed variable radiographic features on CBCT, and this imaging modality is highly effective at demonstrating the radiographic spectrum and lesional extent of CGCGs in the jawbone.
This case report describes a rare occurrence of pyogenic granuloma (PG) in the hard palate deviating from its typical gingival location that led to the formation of an alveolar cleft. The aggressive growth pattern of the lesion, with atypical progression from a pedunculated nodule to an alveolar cleft, raised concern. The diagnosis was based on magnetic resonance imaging and computed tomography findings, which revealed a tadpole-shaped lesion originating from the midline hard palate. The differential diagnosis included a minor salivary gland tumor. Surgical excision was performed under general anesthesia and resulted in a mucosal defect without nasolabial fistula formation or bone exposure. The palatal defect was packed with oxidized regenerated cellulose and closed with Vicryl Rapide sutures, both of which contributed to the patient's successful outcomes. Our comprehensive approach, extending across the stages of surgical planning, execution, and postoperative care, demonstrated the advantages of a multidisciplinary strategy for the accurate diagnosis and effective treatment of palatal PGs. This report makes a meaningful contribution to the existing literature on common oral lesions by emphasizing the importance of a broad differential diagnosis and a systematic approach to oral pathologies. It also raises clinical awareness of PGs with atypical presentations and the diagnostic challenge that they pose.
The extranodal nasal NK/T-cell lymphoma was formerly known as lethal midline granuloma due to its most common clinical pattern like a destructive midline facial tumor. It often spread to other extranodal sites, such as skin, soft tissue, testis, upper respiratory tract, and gastrointestinal tract etc. For this reason, the term of extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type is preferred. Its disease entity may have a prominent admixture of inflammatory cells and necrotic tissues, further causing difficulty in diagnosis. A 44-year-old man was visited to our clinic with complaints of dysphagia and odynophagia during six months. He underwent three times punch biopsies and then, two times incisional biopsies. Finally, He was diagnosed as extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type involving oropharynx and supraglottis. We report an extremely rare case of extranodal NK/T-cell lymphoma, nasal type occurred in oropharynx and supraglottis with a brief review of literature.
Tuberculosis is one of the most common chronic disease. While the disease process may involve anywhere of the body, tuberculosis of anterior mediastinum which forming tumor like mass was not recognized commonly. We experienced a surgical case of tuberculous empyema thoracis at anterior mediastinum in 16 year old boy. Preoperatively, he was diagnosed to anterior mediastinal tumor such as teratoma or dermoid cyst by routine study. Operation was performed by midline sternotomy extending over right 4th intercostal space. The mass was elongated football shaped [20x16x15] and markedly adhered to right side of pericardium, upper 8< lower lobe of the right lung. Opening the mass, enormous pus-like material was evacuated and excised segmentally with decortication. Postoperative pathologic diagnosis was tuberculous empyema thoracis and granuloma.
Central nervous system (CNS) sparganosis is a rare parasitic infestation caused by ingestion of the raw or inadequately cooked snakes or frogs. Sparganum is well known for its ability of migrating though the tissue, therefore, it can cause various neurological symptoms if it involves neurological systems. A 51-year-old male patient visited our department of neurosurgery complaining of the motor weakness and radiating pain on both upper extremities over 4 months. He had a history of ingesting raw snakes untill his late twenties. The magnetic resonance (MR) images of. cervical spine revealed an intramedullary ill-defined enhancing lesion with the aggregated cysts in the upper cervical spinal cord. Under presumptive diagnosis of sparganosis, we took brain MR image. The brain MR images revealed the signal change in right fronto-temporallobe suggesting the trajectory of parasitic migration via ventricular systems. He underwent a midline myelotomy and granuloma removal followed by the posterior laminoplasty. Pathologic findings showed inflammatory changes and necrosis with keratinized tissue suggesting the CNS sparganosis. We report an uncommon case of CNS sparganosis migrated from the brain to the spinal cord with literature review.
Lymphomatoid granulomatosis, polymorphic reticulosis, midline malignant reticulosis, or lethal midline granuloma have similar histologic features of an angiocentric and angiodestructive lymphoreticular proliferation representing the same nosologic entity. The term 'angiocentric immunoproliferative lesion' (AIL) was proposed by Jaffe, Costa, and Martin. The malignant potential of AILs is originally uncertain, but the facts that AILs have a relatively short survival, and most of them usually progress to an overt malignant lymphoma and survival is inversely proportional to the large, atypical lymphoreticular cells suggest that AILs are malignane. We experienced 17 AILs in nose during 16-year period and retrogradely analized them to recognize the problems in the diagnosis and to establish the further therapeutic strategies. The results were as follows; Twelve of total 17 patients who had diagnosed as histologic grade 1 and 2 had received radiation therapy as an initial treatment and the complete response rate was 91.7%(11/12), but 6 out of 11 had local recurrence and 5 had progress to overt maligant lymphoma within 2years. Three patients with the histologic grade 3 and 2 with unclear histologic grade had received CHOP chemotherapy and there was 1 case with complete response. Two patients with unclear histologic grade had been proved to be malignant histiocytosis by bone marrow biopsy during the clinical course. The overall duration of survival was 2 - 119 months and the 5-year survival rate was 71.9%. And the achievement of initial complete response was the most important prognostic factor of overall survival(P=0.006). Our results suggest that the treatment strategy according to the histologic grading scheme is efficient and more aggressive combination chemotherapy may be necessary to achieve complete response in patients with histologic grade III and II, because most of them progress to overt malignant lymphoma during its process.
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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제36권6호
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pp.497-501
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2010
Primary nasal type natural killer (NK)/T cell (NKTC) lymphoma, a specific form of malignant lymphoma, has a higher geographic incidence in Oriental, Mexican, and South American populations than the Western population. In Koreans, it comprises 9-12% of all cases of non-Hodgkin's lymphoma. This type of lymphoma has also been named as angiocentic lymphoma and lethal midline granuloma because the most common site is the upper airway area and its clinical aggressiveness presents with a necrotic and destructive pattern. NKTC lymphoma can also be detected in different organs (testis, spleen, parotid gland, skin, gastroinstinal tract, central nervous system, lungs, bone marrow, etc.) other than the upper airway including the oral cavity. The lymphoma detected in the oral cavity shows various destructive and inflammatory changes, similar to the signs of inflammation and infection from periodontitis and pulpal disease, making a diagnosis difficult with just the clinical signs. For early detection, clinical, radiological, and pathological examinations are required. This report describes the clinical, radiological and histological characteristics with a case report for the early detection of NKTC lymphoma in the oral cavity.
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