Castleman's disease was first described from Benjamin Castleman in 1956. The disease today is enumerated among lymphoproliferative disorders and has unknown etiology. Although the mediastinum is a their most common location, they also occurs in other areas of the body, usually where lymph nodes are normally found. Castleman's disease of the neck is very rare. We describe a case of Castleman's disease of the neck in a middle aged man, and discuss the clinical presentation, radiological findings, and pathological features.
Kim, Kyu Yeun;Hur, Ji Ae;Kim, Ki Hwan;Cha, Yoon Jin;Lee, Mi Jung;Kim, Dong Soo
Clinical and Experimental Pediatrics
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v.58
no.3
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pp.108-111
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2015
DiGeorge syndrome is an immunodeficient disease associated with abnormal development of 3rd and 4th pharyngeal pouches. As a hemizygous deletion of chromosome 22q11.2 occurs, various clinical phenotypes are shown with a broad spectrum. Conotruncal cardiac anomalies, hypoplastic thymus, and hypocalcemia are the classic triad of DiGeorge syndrome. As this syndrome is characterized by hypoplastic or aplastic thymus, there are missing thymic shadow on their plain chest x-ray. Immunodeficient patients are traditionally known to be at an increased risk for malignancy, especially lymphoma. We experienced a 7-year-old DiGeorge syndrome patient with mediastinal mass shadow on her plain chest x-ray. She visited Severance Children's Hospital hospital with recurrent pneumonia, and throughout her repeated chest x-ray, there was a mass like shadow on anterior mediastinal area. We did full evaluation including chest computed tomography, chest ultrasonography, and chest magnetic resonance imaging. To rule out malignancy, video assisted thoracoscopic surgery was done. Final diagnosis of the mass which was thought to be malignancy, was lymphoproliferative lesion.
Background: The most common type of ocular lymphoma is non-Hodgkin lymphoma (NHL), categorized into two groups: indolent (slow growing) and aggressive (rapid growing). Differentiating benign reactive lymphoid hyperplasia (RLH) from malignant ocular adnexal lymphoma (OAL) is challenging. Histopathology, immunohistochemistry (IHC) and flow cytometry have been used as diagnostic tools in such cases. Materials and Methods: In this retrospective case series, from 2002 to 2013 at Farabi Eye Center, 110 patients with ocular lymphoproliferative disease were enrolled. Prevalence, anatomical locations, mean age at diagnosis and the final diagnosis of the disease with IHC were assessed. Comparison between previous pathologic diagnoses and results of IHC was made. Immunoglobulin light chains and B-cell and T-cell markers and other immuno-phenotyping markers including CD20, CD3, CD5, CD23, CD10, CYCLIND1 and BCL2 were evaluated to determine the most accurate diagnosis. The lymphomas were categorized based on revised European-American lymphoma (REAL) classification. Results: Mean age ${\pm}$ SD (years) of the patients was $55.6{\pm}19.3$ and 61% were male. Patients with follicular lymphoma, large B-cell lymphoma or chronic lymphocytic leukemia/small cell lymphoma (CLL/SLL) tended to be older. Nine patients with previous diagnoses of low grade B-cell lymphoma were re-evaluated by IHC and the new diagnoses were as follows: extranodal marginal zone lymphoma(EMZL) (n=1), SLL(n=1), mantle cell lymphoma (MCL) (n=3), reactive lymphoid hyperplasia RLH (n=2). Two cases were excluded due to poor blocks. Flow cytometry reports in these seven patients revealed SLL with positive CD5 and CD23, MCLwith positive CD5 and CyclinD1 and negative CD23, EMZL with negative CD5,CD23 and CD10. One RLH patient was negative for Kappa/Lambda and positive for CD3 and CD20 and the other was positive for all of the light chains, CD3 and CD20. Orbit (49.1%), conjunctiva (16.1%) and lacrimal glands (16.1%) were the most common sites of involvement. Conclusions: Accurate pathological classification of lesions is crucial to determine proper therapeutic approaches. This can be achieved through precise histologic and IHC analyses by expert pathologists.
Lee, Gil Tae;Kim, Eun Kyoung;Cho, Eirie;Lee, Seung-Sook;Kim, Seo Yun;Kim, Cheol Hyeon;Kim, Hye-Ryoun
Journal of Yeungnam Medical Science
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v.34
no.1
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pp.84-87
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2017
Nodular lymphoid hyperplasia (NLH) is a benign lymphoproliferative disease that can affect the lung. Because of its rarity, little is known about the etiology and natural history of NLH. Most cases are usually asymptomatic and found incidentally on imaging studies. Imaging finding of NLH has shown most commonly as a solitary lesion, although multifocal pulmonary nodules may be seen. Surgical resection has proved curative in the cases previously described. We report a rare case of NLH in a 55 year-old man who presented with bilateral multiple pulmonary nodules on chest radiography. Open biopsy was performed from the upper and lower lobe of the left lung. The lesions were pathologically diagnosed as pulmonary NLH. Multifocal residual nodules in both lungs remain stable without spontaneous regression during the 3 years of follow-up.
Park, Ki Hoon;Kwon, Soon Seog;Chung, Myung Hee;Kim, Jeana;Lee, Hee Jung;Min, Ji-Won;Kim, Yong Hyun
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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v.73
no.2
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pp.115-121
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2012
Pulmonary mucosa-associated lymphoid tissue-derived (MALT) lymphoma is a rare disease. This disorder is considered to be a model of antigen-driven lymphoma, which is driven either by autoantigens or by chronic inflammatory conditions. Low-grade B-cell MALT lymphoma may develop from a nonneoplastic pulmonary lymphoproliferative disorder, such as lymphocytic interstitial pneumonitis (LIP). A recent estimate predicts that less than 5% of LIP patients acquire malignant, low-grade, B-cell lymphoma. In Korea, there has been no previous report of malignant low-grade, B-cell lymphoma, acquired from LIP. Here, we present the case of a patient with LIP that developed into pulmonary MALT lymphoma, six years after diagnosis.
Renal transplantation is the treatment of choice for children with end-stage renal disease. The outcome of pediatric kidney transplantation has improved dramatically in recent years, with lower acute rejection rates, superior graft survival, and low mortality. These improvements have allowed increased attention to other aspects of care for long-term survivors. Taking this into consideration, this review article will focus on the key issues related to pediatric kidney transplantation such as growth, neurocognitive function, nonadherence, and posttransplantation infectious complications, including lymphoproliferative disease, to broaden the understanding of pediatricians who provide pre-and postoperative care to children with end-stage renal disease.
Noh, O Kyu;Lee, Sang-Wook;Lee, Jae Whan;Kim, Sang Yoon;Kim, Chung Soo;Choi, Eun Kyung;Kim, Jong Hoon;Ahn, Seung Do
Radiation Oncology Journal
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v.31
no.1
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pp.48-54
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2013
Castleman's disease or angiofollicular lymph node hyperplasia is a rare lymphoproliferative disorder. Complete surgical resection was recommended in unicentric Castleman's disease. Radiotherapy was considered alternative therapeutic option. However, there have been consistent favorable responses to radiotherapy. We also experienced two cases of uncentric Castleman's disease salvaged successfully with radiotherapy. This paper described these cases and reviewed the literature about Castleman's disease treated with radiotherapy. Reviewed cases showed that radiotherapy is a successful treatment option in unicentric Castleman's disease. Furthermore, our report confirms the radiotherapy role in uncentric Castleman's disease.
Castleman's disease is an atypical lymphoproliferative disorder of unknown origin. It has three histologic variants(hyaline vascular, plasma-cell, and mixed) and two clinical types(localized and multicentric). Some sufferers have constitutional symptoms and laboratory abnormalities such as anemia, hypoalbuminemia, hypergammaglobulinemia, and elevated erythrocyte sedimentation rate. The localized form is cured by complete surgical excision whereas the multicentric form is managed by prednisone and other immunosuppressor drugs. The prognosis of the multicentric form is worse than the localized form since malignancies and severe infections may lead to a rapidly fatal outcome. Castleman's disease has been rarely reported at pediatric age in Korea. We experienced two cases of Castleman's disease detected at 3 and 5 years of age. They were presented with painless enlargement of submandibulars and axillary lymph nodes but had no associated symptoms. The lesions were excised and diagnosed as Castleman's disease, and no recurrence was noted during follow-up periods.
Multicentric Castleman disease (MCD) is an uncommon systemic lymphoproliferative disorder that may cause multiple organ damage. Castleman disease-associated diffuse parenchymal lung disease (DPLD) has not been well studied. A 32-year-old man was referred to our hospital for progressive generalized weakness, light-headedness, and dyspnea on exertion for more than one year. Laboratory evaluations showed profound anemia, an elevated erythrocyte sedimentation rate, and an increased C-reactive protein level with polyclonal hypergammaglobulinemia. Chest radiography, computed tomography (CT), and positron emission tomography-CT scan demonstrated diffuse lung infiltration with multiple cystic lesions and multiple lymphadenopathy. In addition to these clinical laboratory findings, bone marrow, lung, and lymph node biopsies confirmed the diagnosis of idiopathic MCD (iMCD). Siltuximab, an interleukin-6 inhibitor, and glucocorticoid therapy were initiated. The patient has been tolerating the treatment well and had no disease progression or any complications in 4 years. Herein, we report this case of human herpesvirus-8-negative iMCD-associated DPLD accompanied by multiple cystic lesions, multiple lymphadenopathy, and polyclonal hypergammaglobulinemia with elevated immunoglobulin G (IgG) and IgG4 levels. We recommend a close evaluation of MCD in cases of DPLD with hypergammaglobulinemia.
The Iymphoproliferative disease after the organ transplantation is more commonly seen with the increase according to the increasing number of the organ transplantations and it occurs more frequently in the cases of heart and lung transplantations that needs more aggressive immunosuppression. It demands urgent evaluation and management because of poor prognosis. We transplanted left lung of a man to the woman who suffered from severe dyspnea due to terminal pulmonary emphysema in discrepancy of ABO blood type. Postoperatively, We used triple regimen immunotherapy(cyclosporin, azathioprine, prednisolone) and followed up in the out patient clinic. During the follow up, we found abnormal mass lesion on the transplanted lung and performed gun biopsy. We confirmed malignant lymphoma on the pathollgic examination and two cycled chemotherapy was given after reducing dose of immunosupression. The patient died of sudden onset of pulmonary edema of the transplanted lung.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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