The pulmonary sequestration is an uncommon congenital anomaly characterized by the presence of a part of lung tissue which is supplied by an aberrant artery from the aorta or its branch and usually has no communication with the normal bronchial tree. It was first presented by Hubber in 1777 and presented in details by Pryce in 1946. We present a case of extralobar pulmonary sequestration experienced recently with a case of intralobar type experienced in 1962. The patient was 11 year old male with the complaint of chronic productive cough. Serial chest films showed a large cyst with or without the air-fluid level on the posterobasal segment area of the left lower lobe. Bronchography showed no definite communication between the cyst and bronchial tree. On operation, the cystic lesion was supplied by an aberrant artery from the descending thoracic aorta 5 cm above the aortic hiatus and was sited at the posterobasal segment area of the left lower lobe. We performed the sequestrectomy and the sequestration was surrounded by its own pleura, 6.8x3.9x3.2 cm in size, contained the pale brown mucoid secretion in a large cyst and showed the primitive alveolar structure of the wall. The aberrant artery was 1 -5 cm long, 0.3 mm in internal diameter and arterio-sclerotic. We also compared 6 cases of collection, 5 intralobar and 1 extralobar type, presented in Korea.
Congenital Cystic Adenomatiod Malformation (C.C.A.M.) is rare, but one of the most common congenital pulmonary anomalies that cause acute respiratory distress in the newborn infants. It is characterized and differentiated from the diffuse pulmonary cystic disease pathologically, i.e. adenomatoid appearance due to marked proliferation of the terminal respiratory components. An 2/12 year old male patient was suffered from respiratory distress and cyanosis on crying since birth, but no specific therapy was given. With progression of symptoms, he came to Korea University Hospital for further evaluation and then transfered to Dept. of Chest Surgery for operative correction under the impression of Congenital Obstructive Emphysema suggested by a pediatrician. On gestational and family history, there was nothing to be concerned such as congenital anomaly. Physical examinations showed; moderate nourishment and development (Wt. 5.5kg), cyanosis on crying, both intercostal and lower sternal retraction on inspiration, Lt. chest building with tympany, Rt. shifting of cardiac dullness, decreased breathing sound with expiratory wheezing on entire Lt. lung field, decreased breathing sound on Rt. upper lung filed, and tachycardia. The remainders were nonspecific. Laboratory findings were normal except WBC $14000/mm^3$ (lymphocyte 70%), Hgb 9.8m%, Hct 28%, negative Mantaux test, and sinus tachycardia and counter-clockwise rotation on EKG. Preoperative simple Chest PA revealed marked hyperlucent entire Lt. lung, herniation of Lt. upper lobe to Rt., collapsed Rt. upper lobe, tracheal deviation and mediastinal shifting to Rt., and no pleural reaction. At operation, after Lt. posterolateral thoracotomy, 4th rib was resected. Operative findings were severe emphysematous changes limited to both lingular segmentectomy was done. The resected specimen showed slight solidity, measuring $8{\times}4.5{\times}2cm$ in size, and small multiple cystic spaces filled with air. Microscopically, entire tissue structures were glandular in appearance, cyst were lined by ciliated columnar epithelium, and occasional cartilages were noted around the cystic spaces. Bronchial elements were dilated but normal pattern on histologically. The patient had a good postoperative courses clinically and radiologically, and discharged on POD 10th without event. The authors report a case of Cogenital Cystic Adenomatoid Malformation (C.C.A.M.)
선천성 전신수종과 함께 체간의 형성부전을 특징으로 하는 한우 기형 송아지를 해부학적 및 혈청학적으로 검사하여 다음과 같은 결과를 얻었다. 기형의 송아지는 정상 송아지의 2/3 정도 크기 (체장 82cm, 무게 25kg) 이었다. 태자는 외관상 목과 몸통의 구분이 어려웠고 두부에서 포는 보이지 않았으며, 목에 해당하는 부분에 혓바닥을 물고 있는 입이 있었다. 사지의 형태는 유지하고 있었으나 체간의 형성부전으로 기형을 나타내었고 얼굴을 비롯 몸통 전체의 피하에 심한 수종에 의해 파동성을 보였다. 부검시 흉강과 복강내에 맑은 장액성 액상물질이 가득 차 있었고 피하조직내에도 같은 물질의 저류로 인해 피부와 피하의 구별이 되지 않았다. 더불어 이들 수종성 피하에는 연황색의 과립양 물질들이 다수 혼재되어 있었다. 내부장기는 거의 식별하기 어려웠고 흉강과 복강이 부분적으로 개통되어 간의 일부가 흉강쪽으로 빠져 나와 있었다. 폐는 크기가 32$\times$49 mm로 심장(56$\times$45 mm) 보다도 더 작게 위축되어 있었다. 복강에서는 두 개의 수종성 좌측 신장 (15$\times$21cm, 13$\times$18cm)과 1 개의 우측신장 (13$\times$9cm) 이 있었고 이들의 할단면에서의 실질부위는 대부분이 낭포로 채워진 낭종성 기형을 나타내었다. 간은 담황색 변성과 종대를 보였고, 비장은 부종, 충혈 및 종대가 관찰되었으며, 부종성 소장과 대장은 장관의 형태는 유지하고 있었으나 장간막에 황색 결절이 미만성으로 형성되어 있었다. 한편, 이 기형 송아지의 발생 원인체 중 하나로 모우에서 64 배 이상의 높은 중화 항체가를 보인 Akabane 바이러스가 추정되었다.
배경: 선천성 낭성 페질환은 드문 질환군으로 발생학적 특징 및 임상적 특징이 유사하나 때로는 그 양상이 매우 다양하게 나타나기에 종종 감별진단이 어려운 경우가 많고 대부분의 경우 외과적인 처치를 요한다. 대상 및 방법: 1993년부터 2006년까지 인제대학교 의과대학 부산백병원 흉부외과 교실에서 선천성 낭성 폐질환로 수술 받은 38명의 환자를 대상으로 하였으며, 병상 기록을 통하여 임상양상, 수술 방법, 병리학적 소견, 술 후 이환율 및 사망률 등을 후향적 조사하였다. 결과: 남녀 비는 2:2:16였고, 생후 1개월부터 51세까지로 평균 20.8세였다. 주 증상은 감염에 의한 발열, 기침, 객담이 19예, 호흡곤란이 7예, 가슴불편감이 8예, 객혈이 4예 등이었고, 증상이 없었던 경우가 8예였다. 전례에서 진단을 위한 컴퓨터 단층촬영을 시행하여 수술을 계획하였으며, 외과적 절제를 시행하였다. 28예의 환자에서 폐엽 절제술을 시행하였으며, 8예에서 단순 병변절제술을, 2예에서 폐구역 혹은 페쐐기 절제술을 시행하였다. 폐격리증은 10예, 선천성 낭종 유선종 기형이 15예, 기관지성 낭종이 11예였으며, 선천성 엽기종이 2예였다. 전례에서 병리학적 검사로 확진하였다. 합병증으로는 상처부위 감염 6예, 유미흉 2예, 척골신경병증 1예가 발생하였으나, 모두 특별한 문제없이 치유되었다. 결론: 본 저자는 선천성 낭성 폐질환을 진단 즉시에 수술을 시행하여 좋은 결과를 얻었기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
선천성 횡격막 탈장이 동반된 흉강내 이소성 간은 드물지 않게 보고되고 있으나 횡격막 탈장이 동반되지 않은 흉강내 이소성 간은 매우 희귀한 선천성 질환이다. 횡격막 탈장이 동반되지 않은 흉강내 이소성 간을 체험하였기에 증례를 보고한다. 환자는 37세 여자로, 우연히 발견된 폐종양의 치료를 위해 내원하였다. 흉부 컴퓨터단층촬영 스캔상 우측 폐하엽에 횡격막에 인접해 있는 폐종양이 확인되었으며, 기관지 유암종을 의심하고 수술을 시행하였다. 수술 소견상, 우측 횡격막 중심부에 지름 3.5cm와 2.0 cm정도의 2개의 둥근 종양이 위치하고 있었으며, 종양의 절제를 시행하였다. 병리학적으로 흉강내 이소성 간으로 확진되었고, 환자는 수술 후 특별한 문제없이 퇴원하였다.
일측성 폐동맥 형성부전증은 대동맥궁의 발생과정상의 이상으로 인해 대부분 선천성 심질환과 동반되어 나타나며, 일부에서 단독으로 발생한다. 흉부 전산화단층촬영, 자기공명영상과 같은 비침습적인 검사로 확진이 가능하며, 동반질환이 없는 일측성 폐동맥 형성부전증은 대게 치료가 필요없다. 저자들은 반복되는 객혈을 주소로 내원한 젊은 여자에서 객혈의 원인규명 과정에서 진단된 좌폐동맥 형성부전증 1예을 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
후복막강 폐격리증은 극히 드문 질환으로 보통은 임신 6개월경에 시행하는 태아 초음파로 발견되며 드물지만 성인에서 우연히 발견된다. 후복막강 폐격리증은 그 위치와 방사선학적인 소견이 신경아세포종 등의 다른 후복막강 종괴와 아주 유사하기 때문에 그 발생 빈도가 극히 드물더라도 후복막강 종괴가 의심될 때 감별을 요한다. 세침 흡입 검사가 수술 전 진단에 도움이 된다고 하지만, 수술적 제거가 환자의 예후나 경과를 생각 했을때 좋은 치료 방법이라고 생각된다.
최소 침습성 흉부수술은 최근에 가장 발전되어온 중요한 수술의 한 분야이다. 선천성 낭종성 선종양 기형은 비교적 드물게 발생하는 폐질환으로 누두흉, 선천성 심장 및 폐혈관 질환 같은 여러 가지 선천성 기형 등이 동반될 수 있다. 저자들은 우하엽 폐에 선천성 낭종성 선종양 기형이 있으며 누두흉이 동반된 5세 된 남아 환자를 최소 침습적인 방법으로 치료 경험하였다. 저자들은 흉강경을 이용하여 우하엽 폐절제술을 실시하였고, 동시에 누두흉에 대해서는 흉골 하 금속막대를 이용한 너스 술식으로 교정하였다. 이와 같이 이러한 질환에 대한 최소 침습적인 수술방법은 유용하고 미용적으로 우수하다.
Pulmonary sequestration is a rare anomaly, in which a local area of a lung is supplied separately by an anomalous artery that arises from the aorta or one of its branches. Infection, mainly bacterial, is a major complication of sequestration. We report the case of a 17-year-old male patient, who presented with cough and fever. The contrast-enhanced chest computer tomomgraphy (CT) scans revealed an aberrant artery that originated from the descending thoracic aorta. He underwent a left-lower lobectomy. Macroscopically, the abnormal segment presented as multiple heterogenous cystic and solid lesions, and the cysts were filled with mucoid and pus-like material. Histology showed that the pulmonary parenchyma had been replaced by caseating epitheloid granulomas. The mycobacterial culture of his sputum was positive. On the basis of these results, the diagnosis of tuberculosis was established. The patient was treated with anti-tuberculous medication for 6 months, and 1 year later, his clinical status remained excellent.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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