기관지에서 발생하는 점액표피양 암종은 폐에서 발생하는 암종의 0.2%를 차지할 정도로 드물다. 주로 기관지 폐쇄에 의한 증상이나 반복적인 폐렴의 임상양상을 보인다. 조직학적인 기준에 따라서 일반적으로 저등급과 고등급으로 나누어지고 예후도 다르다. 저자들은 반복되는 기침과 열을 주소로 내원한 40세 여성에서 발생한 흔하지 않은 중간등급의 기관지 점액상피양 암종 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고 현재까지 국내에 보고된 자료들을 바탕으로 조직학적인 등급과 TNM stage에 따른 임상경과의 차이를 보고하는 바이다.
Mucoepidermoid carcinoma (MEC) is the most common malignant neoplasm of the salivary gland, but primary thyroid MEC has rarely been reported and usually has a good prognosis. Herein, I report a case of thyroidal MEC with a poor prognosis in an 82-year-old woman with an anterior neck mass. Ultrasonography and computed tomography revealed a thyroid mass. The patient initially underwent fine-needle aspiration, was diagnosed with malignancy, and underwent a right lobectomy. On gross examination, a 4.0×3.6×2.6 cm-sized ill-defined, unencapsulated, and infiltrative tan to whitish mass with necrosis was identified. Microscopically, epidermoid tumor cell nests or solid sheets were identified. Mucous cells that were positive for periodic acid-Schiff and mucicarmine stains were also identified within epidermoid cell nests. Frequent mitosis and necrosis were observed. Immunohistochemical staining for p40 and p63 was positive, and that for thyroid transcription factor-1 and paired box gene 8 was focally positive. According to the Armed Forces Institute of Pathology grading system for salivary gland MEC, the current case was classified as high-grade MEC. After surgery, the patient suffered from dyspnea due to a remnant neck mass that compressed and obstructed the trachea; therefore, the patient refused further treatment. Thyroidal MECs are considered low-grade with a favorable prognosis, but there are several reported cases of thyroidal MEC with poor prognosis. The current case is a rare presentation of high-grade thyroidal MEC with a poor prognosis.
Purpose: This study aimed to evaluate the long-term survival outcomes and prognostic factors that affect the clinical outcomes of patients who underwent surgery and postoperative radiotherapy for major salivary gland mucoepidermoid carcinoma (MEC). Materials and Methods: We retrospectively reviewed the clinical data of 44 patients who underwent surgery followed by radiotherapy for primary MEC of the major salivary glands between 1991 and 2014. The median follow-up period was 9.8 years (range, 0.8 to 23.8 years). Results: The overall outcomes at 5 and 10 years were 81.5% and 78.0% for overall survival (OS), 86.2% and 83.4% for disease-free survival, 90.6% and 87.6% for locoregional recurrence-free survival, and both 90.5% for distant metastasis-free survival (DMFS). Histologic grade was the only independent predictor of OS (low vs. intermediate vs. high; hazard ratio = 3.699; p = 0.041) in multivariate analysis. A poorer survival was observed among patients with high-grade tumors compared with those with non-high-grade tumors (5-year OS, 37.5% vs. 91.7%, p < 0.001; 5-year DMFS, 46.9% vs. 100%, p < 0.001). Conclusion: Surgery and postoperative radiotherapy resulted in excellent survival outcomes for patients with major salivary gland MEC. However, high-grade tumors contributed to poor DMFS and OS. Additional aggressive strategies for improving survival outcomes should be developed for high-grade MEC.
The mucoepidermoid carcinoma is classified as either well, moderately, or poorly differentiated. The criteria used to classify the lesions are discussed, and pathologic features are illustrated. The most important factors in prognosis are : 1. degree of histologic differentiation, and 2. presence or abscence of tumor on the lines of surgical excision. Recurrences rates are correlated with histologic differentiation. Stewart, Foote, and Becker in 1945 coined the term "mucoepidermoid tumor" to discribe an unusual salivary neoplasm containing epidermoid and mucus-secreting cells which was thought to arise in salivsary gland ducts. The treatment of the mucoepidermoid carcinoma is chiefly surgical, although recent data have shown favorable responses to radiation therapy. Currently, surgery followed by radiation treatment is recommended for intermediate-grade and high-grade tumors ; low-grade tumors can be managed by surgery alone. Authors present a case of mucoepidermoid carcinoma managed with wide surgical resection and postoperative irradiation and showing a good clinical result with review of literatures.
Mucoepidermoid carcinoma arising in the tracheobronchial tree is an extremely rare tumor. Usually it remains as locally invasive neoplasm, although malignant change is described. Histologically, it is characterized by an admixture of vacuolated, mucus producing cells and sheets of epithelial cells with a cohesive pattern which resemble squamous cells. Its clinical and histopathological behaviors were reported as varying degrees of benign to extremely malignant. We had experienced two young patients with low-grade mucoepidermoid carcinoma of the right and left upper lobar bronchi. A 15-year-old man who had had intermittent hemoptysis for 1 year underwent right upper lobectomy. And the other 18-year-old man had suffered from obstructive pneumonitis for 6 months underwent left pneumonectomy. The postoperative courses were uneventful, and the bronchoscopy and chest CT which were done at 6 months later revealed no regional recurrence.
Fine needle aspiration cytology (FNAC) is a very useful tool in the preoperative diagnosis of lesions of the salivary gland. Surgical therapy of high-grade malignancies (salivary duct carcinoma, mucoepidermoid carcinoma, squamous cellcarcinoma, carcinoma ex pleomorphic adenoma, small cell carcinoma, and sebaceous carcinoma) is different from that of benign lesions or low-grade malignancies. Therefore, the recognition of high-grade malignancies is important in salivary gland FNAC. Although recognition of high-grade malignancies of the salivary gland by FNAC is not difficult, precise classification of these malignancies is often impossible. Additionally, because of its rarity, FNAC of spindle cells and mesenchymal lesions of the salivary glands is a tool that is not familiar to many cytopathologists. The characteristic cytomorphologic features of these lesions are reviewed here with a discussion of specific diagnostic problems.
Mucoepidermoid carcinomas, first reported by Volkman(1895), form 6% to 9% of all salivary tumors. Two thirds affecting the parotid gland and the remaining third, the minor glands. As we could know from its name, mucoepidermoid carcinomas originate from ductal epithelium including squamous, mucous-secreting, and undifferentiated intermediate cells. Histologically, it is classified as well-differentiated (low grade), moderately-differentiated(intermediate grade), and poorly-differentiated (high grade) types and the treatment method and prognosis are influenced from its histological grade. We have experienced two cases of mucoepidermoid carcinoma treated surgically with good results and now would like to report these with review of literatures.
연구배경: 기관지 점액상피암은 기관지의 점액선세포에서 기인한 악성 종양으로 세포들의 구성비와 mitosis정도에 따라 저등급 몇 고등급 종양으로 구분되며 저등급의 종양은 예후가 양호한 반면 고등급의 종양은 선종편평상피암과 조직학적으로 감별이 어렵고 악성 임상경과를 보인다. 기관지 점액상피암은 폐종양의 0.1~0.2%, 그리고 기관지선종의 1~5%를 차지한다고 알려져 있으나 국내에는 소수의 증례보고만 있었다. 저자들은 문헌으로 확인된 예를 포함하여 경북대학교 병원에서 기관 및 기관지 정액상피암으로 진단된 예에 대하여 임상고찰을 하였다. 방 법: 1990년 1월부터 1996년 12월까지 점액상피암으로 진단받았던 9예와 국내에 보고된 증례가운데 문헌으로 확인할 수 있었던 8예를 포함한 17예를 대상으로 임상상, 방사선 및 기관지내시경소견, 그리고 조직학적소견과 임상경과 등을 후향적으로 분석하였다. 결 과: 남자 12예와 여자 5예였으며, 평균나이는 42 세였다. 흡연력은 17예 가운데 5예에서 있었으며 평균 흡연력은 11인년이었다. 내원당시 주요 증상은 호흡곤란 9예, 기침 7예, 객혈 6예, 자각적 천명음 3예였으며, 증상이 없는 경우가 2 예였다. 단순 흉부 X-선 사진상 폐허탈소견이 8예, 종괴양 음영 5예, 폐렴양침윤소견이 2예, 다발성결절소견이 1예였으며. 1예는 정상이었다. 17예 가운데 16예는 중심형으로 발생부위는 좌주기관지가 5예, 우주기관지가 4예, 우중엽기관지가 2예였고, 그외 기관, 우중간간기관지, 우상엽기관지 및 좌상엽기관지가 각각 1예였으며, 1예는 양측 기관지에 병변이 있었다. 중심형 16예의 기관지 내시경소견은 외장형 종과 12예와 결절성 침윤소견 4 예였다. 우폐하야에 위치한 말초형 1예는 정상기관지 내시경소견이었다. 조직소견상 10예가 저등급이었고 7예는 고등급이었다. 10예의 저등급가운데 9예는 수술을 시행하였으며 종양이 상부기관에 있었던 l예는 레이저요법 및 방사선치료를 받았으나 사망하였다. 고등급암종 7예의 경우 2예는 전폐절제술을 시행하였고 종격동임파절, 심낭 및 흉막의 전이가 있었던 4 예와 폐결핵이 동반되어 전신상태가 불량하였던 1예는 항암화학요법과 방사선요법 또는 보존적치료를 하였다. 결 론: 점액상피암은 다양한 연령층에서 발생하고 대부분 중심기도에 위치하여 기도 자극증상과 함께 폐허탈, 종괴양음영 및 폐쇄성폐렴 등과 같은 방사선소견을 보인다. 병리조직학적인 등급과 주위장기로의 전이유무 등이 치료 및 예후판정에 있어 중요하다.
1975년 1월부터 1984년 12월까지 원자력병원 치료 방사선과에서 악성 타액선 종양으로 방사선 치료를 받은 58명의 환자를 대상으로 하여 이들의 생존율을 후향적으로 분석하였다. 이들은 수술후 재발했거나, 수술이 불가능한 환자들이었다. 58명의 환자중 mucoepidermoid carcinoma를 가진 환자가 $43.1\%$, adenoid cystic carcinoma를 가진 환자는 $41.3\%$였다. 주 타액선 종양의 5년 보험생존율은 $68.2\%$, 10년 생존율은 $31.8\%$였으나, 무병생존율은 각각 $43.2\%\;13.0\%$로써 치료 후 재발된 상태에서도 비교적 오래 산다는 것을 알 수 있었다. TNM staging에 의한 생존율도 $T_1$의 5년 생존율이 $86.5\%,\;T_2+T_3$가 $40.0\%,\;T_4$가 $0\%$로, T stage가 높아지면 질수록 생존율도 현저히 감소하였다. 병리조직학적 관점에서 볼 때, adenoid cystic carcinoma의 5년 무병생존율은 $40.1\%$로써, mucoepidermoid ca.의 $49.8\%$보다 낮았으나, 전체적인 생존율은 $77.3\%$로써, mucoepidermoid ca.의 $51.5\%$보다 현저히 높았다. 따라서, adenoid cystic carcinoma는 치료실패후 병을 가진 상태에서도 상당 기간 생존할 수 있다는 것을 알았으며, 평균 생존기간은 2년 이었다. 또한 mucoepidermoid ca.인 경우에는 세포의 분화정도에 따라 생존율이 달라졌는데, 저등도 분화세포의 5년 생존율이 $78.8\%$로 고등도 분화세포의 $38.2\%$보다 거의 2배나 높았다. 암의 위치와 성별에 따른 생존율의 차이는 없었다. Minor salivary gland tumor는 6명으로 5년 보험생존률은 $32.3\%$였다. 따라서 주 타액선 종양의 생존율에 영향을 끼칠 수 있는 예후 인자는 1) 병리조직학적 세포종류, 2) T와 N stages (AJCC), 3) mucoepidermoid carcinoma에 있어서 분화 정도 였다.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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