Kikuchi's disease is a self-limiting benign disease characterized by cervical lymphadenopathy, but it can be mistaken for malignant disease, and when involved lymph nodes are unusually located, diagnosis can be more difficult. The authors report the case of a 19-year-old man with Kikuchi's disease, who had isolated intra-abdominal lymphadenopathy and increased 18-fluoro-deoxyglucose (FDG) uptake in positron emission tomography-computed tomography (PET-CT). Although its incidence is extremely rare, intra-abdominal Kikuchi's disease with increased FDG uptake in PET-CT image should be considered in the differential diagnosis when constitutional symptoms mimic those of malignant lymphoma.
Kikuchi병은 주로 젊은 여성에서 호발하고 소아에서는 비교적 드문 질환으로 원인 및 발생기전은 자세히 알려진 바 없으나 특별한 치료 없이도 수개월 이내에 자연적으로 회복되는 양성질환이다. 진단은 침범된 림프절의 특징적인 병리조직학적 소견을 확인하면 가능하다. 대부분의 환자에서 임상증상으로 림프절 비대와, 발열이 나타나고 피부증상은 16-40%에서 동반되며 주로 안면부, 상지, 상부 체간에 발생하고 대부분 작은 반점, 구진, 드물게 판과 결절 형태로 나타난다. 국내에서는 1983년 아급성 괴사성 임파선염이라는 이름으로 처음 언급한 이래 드물지 않게 보고되어왔으나 기존의 보고들은 피부증상을 동반하지 않거나 얼굴과 상지에 국한된 피부병변을 가진 증례 보고가 대부분이었다. 저자들은 지속적인 발열과 우측 경부 림프절 비대를 주소로 내원한 9세 남아에서 림프절의 조직검사결과 Kikuchi병을 진단할 수 있었고 이후 하지를 포함한 전신에 반점과 구진형태의 홍반성 병변이 발생한 Kikuchi병 1례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
리툭시맙(Rituximab)은 CD20에 대한 키메라형 IgG1 단클론 항체로 스테로이드 의존성 또는 난치성 신증후군에 대한 새로운 치료약제로 이용되고 있다. 그러나 리툭시맙의 약제 부작용에 대해서는 아직까지 더 많은 연구가 필요하다. 저자들은 스테로이드 의존성 신증후군을 앓고 있던 9세 남아에서 수차례의 리툭시맙 사용 후 기쿠치병(Kikuchi-Fujimoto disease)이 병발한 증례를 보고하는 바이다. 기쿠치병은 자연 회복의 양성 경과를 보이는 조직구 괴사성 림프절염으로 아직 원인은 알려져 있지 않다. 이 증례에서는 환자의 말초 혈액 B 면역세포 수치가 매우 감소되었을 때 발병하였으며, 이후 환자의 B 면역세포가 회복되면서 서서히 자연 소실되었다. 이 증례는 비록 병리 조직학적 진단은 뒷받침되지 못하였지만 임상적으로 진단된 기쿠치병이 리툭시맙 사용의 부작용으로 발생할 수 있다는 연관성을 시사하는 첫 번째 보고로써, 소아 신증후군에서 리툭시맙 사용의 안전성에 대한 이해의 폭을 넓히고자 하였다.
A 34-year-old man presented with a severe headache, fever, and cervical lymphadenopathy followed by generalized tonic-clonic seizure. Evaluations showed splenomegaly, elevated liver enzymes, and 380 white blood $cells/mm^3$ in the cerebrospinal fluid. Two weeks after admission, he developed sudden vertigo. Examination revealed spontaneous horizontal-torsional nystagmus to the right and bithermal caloric tests documented left canal paresis. A cervical lymph node biopsy disclosed subacute necrotizing lymphadenitis. We report a case of aseptic meningitis and unilateral vestibulopathy associated with histiocytic necrotizing lymphadenitis (Kikuchi's disease).
기쿠치병은 주로 아시아에 거주하는 젊은 여성에서 경부 림프절 비대와 열을 주소로 나타나는 조직구 괴사성 림프절염이며 자연적으로 치유되는 양성질환이다. 기쿠치병이 전형적으로 발현하는 위치가 아닌 림프절에서 발생하면 진단이 어려워지고 악성 질환으로 오인되기도 한다. 저자들은 2주간 지속되는 발열을 주소로 내원하여 시행한 초음파와 CT, 18F-fluorodeoxyglucose PET/CT에서 비장 종대와 경부, 액와부, 복강, 후복강, 서혜부 림프절 비대를 보여 림프종을 의심하였던 15세 여자 환아 증례를 보고한다. 복강 림프절 절제술로 기쿠치병을 진단하였다. 이후, 환자는 스테로이드로 보존적인 치료를 받고 발열 증상이 호전되어 퇴원하였다.
Background and Objective: Kikuchi's disease(KD) is an idiopathic, self-limited lymphadenopathy that was described as a distinctive type of necrotizing lymphadenitis affecting primarily cervical lymph nodes of young adults independently by Kikuchi and Fujimoto et al at first in 1972. The purpose of this study is a knowledge about clinicopathologic findings, many laboratory tests and differentiation of KD from other lymphadenitis due to lymphoma, systemic lupus erythematosus(SLE) and many viral disease. Materials and Methods: Thirty-four case of KD collected at Chonnam University Hospital in Kwang-Ju from 1992 through 2000 were evaluated with retrospective chart review. Results: The patients were consisted of 11 men and 23 women. All patients had tender or nontender cervical mass and fever was the most common associated symptom. The others was pain, weight loss, chills, cold sweating and headache et al. Multiple bilateral involvement of cervical lymphnodes was 25 cases(74%) and solitary involvement was 9 cases(26%). In laboratory tests, leukopenia was 12 cases(75%), elevated ESR 5 cases (34%) and elevated LDH 11 cases(69%). Conclusion: KD is necessary to differentiate from lymphoma and SLE, because of the different of therapeutic modality and prognosis. The diagnosis is established on the basis of histopathologic studies with excisional biopsy of lymph node.
Park, Kyeong-Eon;Kang, Se-Bin;Ok, Seong-Ho;Shin, Il-Woo;Sohn, Ju-Tae;Chung, Young-Kyun;Lee, Heon-Keun
The Korean Journal of Pain
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제25권3호
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pp.188-190
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2012
Kikuchi's disease (KD) is an idiopathic and self-limiting necrotizing lymphadenitis that predominantly occurs in young females. It is common in Asia, and the cervical lymph nodes are commonly involved. Generally, KD has symptoms and signs of lymph node tenderness, fever, and leukocytopenia, but there are no reports on treatment for the associated myofacial pain. We herein report a young female patient who visited a pain clinic and received a trigger point injection 2 weeks before the diagnosis of KD. When young female patients with myofascial pain visit a pain clinic, doctors should be concerned about the possibility of KD, which is rare but can cause severe complications.
Background:Subacute necrotizing lymphadenitis or Kikuchi's disease is unknown ethiology and self-limiting process. This disease predominantly affects young women age but rarely affects pediatrics, and usually manifests as lymphadenopathy and fever. Even though this disease is self-limited, benign process, many cases are misidentified as malignant lymphoma. The purpose of this study is to report the clinicopathologic finding, radiological finding and many labolatory test and to compare with characteristics of adult patients in this disease. Meterial and Methods:We reviewed 27 pediarics patients with subacute necrotizing lymphadenitis by excision biopsy or fineneedle aspiration cytology.Result:The most common symptomes were palpation of cervical lymh node(88.9%) and fever(66.7%). The common site of the involvement was cervical lymph node. The multiple involvement was 93% and bilateral involvement was 59%. Leukopenia(52%) and elevated erythrocyte sedimentation rates(93%) appeared in abnormal laboratory data. Microscopically, the characteristic finding was the wide area of florid nuclear dusts engulfed by histiocytes and well-circumscrbed area with eosinophilic fibrinoid material. There was a striking degree ofkaryorrhexis and an absence of granulocyte with paucity of plasma cell. All patients recovered with the conservative treatment and there was no specific complication and recurrence. Conclusion : We reviewed pediatric patients with this disease. Characteristics of this disease inpediatric patients were similar to adult patients.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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