• 제목/요약/키워드: KMT2D

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분자유전학적으로 진단된 가부키 증후군 1례 (A Case of Kabuki Syndrome Confirmed by Genetic Analysis: A Novel Frameshift Mutation in the KMT2D Gene)

  • 박수진;안문배;장우리;조원경;채효진;김명신;서병규
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제17권3호
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    • pp.103-108
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    • 2017
  • 가부키 증후군(Kabuki syndrome)은 특징적인 얼굴(아치형의 넓은 눈썹, 낮은 코끝, 큰 귓바퀴, 아래 외측 안검 외전), 골격계 이상, 출생 후 성장 지연, 그리고 경도의 정신 지체를 특징으로 나타내는 선천성 이상 질환이다. 또한, 선천성 심장기형, 비뇨생식기 기형, 구개구순열을 포함한 위장관 기형, 안검 하수 등의 증상이 동반되기도 한다. 감염과 면역질환, 경련, 내분비 문제, 청력 손실이 나타날 수 있다. 가부키 증후군의 대부분은 12번 염색체의 장완에 위치한 KMT2D 유전자의 돌연변이에 의해 발병된다. KMT2D 유전자의 돌연변이로 생성된 비정상적인 KMT2D 단백질로 인해 신체의 여러 장기와 조직의 특정 유전자의 활성이 정상적으로 이뤄지지 못하여, 결과적으로 가부키 증후군의 특징적인 외형과 기능장애가 나타난다. 출생시 선천성 심장 기형, 갑상선 기능 저하 및 일과성 저혈당 과거력이 있던 환아가 만 4세경 성장 지연, 아치형 눈썹, 낮은 코끝, 아래 외측 안검 외전, 큰 귓바퀴 등의 얼굴 생김새를 보여 시행한 분자유전학적 검사에서 KMT2D의 exon 15에서 새로운 frameshift mutation이 발견되어 증례를 보고하는 바이다. 가부키 증후군은 성장 지연 뿐 아니라, 발달 장애 및 행동 장애, 사춘기 여아의 경우 조기 가슴 발육을 포함한 내분비적 문제, 사시, 안검하수 등의 안과적 문제, 만성 중이염, 청력 손실, 감염, 경련 등 다양한 증상을 나타낼 수 있기 때문에 조기에 질환을 진단하고, 임상증상에 따라 적절한 중재를 할 수 있도록, 정기적으로 신장, 몸무게, 머리둘레, 발달상태, 청각과 시각상태를 확인하는 것이 중요하다. 따라서 여러 장기의 선천 기형을 보이는 환아의 경우, 임상의는 출생 당시에는 두드러지지 않을 수 있는 특징적인 얼굴 생김새, 성장 지연, 정신 지체 등의 이상에 대해 유의하여야 한다. 분자유전학적 검사는 임상적으로 가부키 증후군이 의심되는 환아를 조기에 진단할 수 유용한 방법이며, 앞으로도 가부키 증후군과 연관된 유전자 변이에 대한 연구가 더욱 필요할 것으로 사료된다.

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Kabuki syndrome: clinical and molecular characteristics

  • Cheon, Chong-Kun;Ko, Jung Min
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제58권9호
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    • pp.317-324
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    • 2015
  • Kabuki syndrome (KS) is a rare syndrome characterized by multiple congenital anomalies and mental retardation. Other characteristics include a peculiar facial gestalt, short stature, skeletal and visceral abnormalities, cardiac anomalies, and immunological defects. Whole exome sequencing has uncovered the genetic basis of KS. Prior to 2013, there was no molecular genetic information about KS in Korean patients. More recently, direct Sanger sequencing and exome sequencing revealed KMT2D variants in 11 Korean patients and a KDM6A variant in one Korean patient. The high detection rate of KMT2D and KDM6A mutations (92.3%) is expected owing to the strict criteria used to establish a clinical diagnosis. Increased awareness and understanding of KS among clinicians is important for diagnosis and management of KS and for primary care of KS patients. Because mutation detection rates rely on the accuracy of the clinical diagnosis and the inclusion or exclusion of atypical cases, recognition of KS will facilitate the identification of novel mutations. A brief review of KS is provided, highlighting the clinical and genetic characteristics of patients with KS.

Mutational Analysis of Extranodal NK/T-Cell Lymphoma Using Targeted Sequencing with a Comprehensive Cancer Panel

  • Choi, Seungkyu;Go, Jai Hyang;Kim, Eun Kyung;Lee, Hojung;Lee, Won Mi;Cho, Chun-Sung;Han, Kyudong
    • Genomics & Informatics
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    • 제14권3호
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    • pp.78-84
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    • 2016
  • Extranodal natural killer (NK)/T-cell lymphoma, nasal type (NKTCL), is a malignant disorder of cytotoxic lymphocytes of NK or T cells. It is an aggressive neoplasm with a very poor prognosis. Although extranodal NKTCL reportedly has a strong association with Epstein-Barr virus, the molecular pathogenesis of NKTCL has been unexplored. The recent technological advancements in next-generation sequencing (NGS) have made DNA sequencing cost- and time-effective, with more reliable results. Using the Ion Proton Comprehensive Cancer Panel, we sequenced 409 cancer-related genes to identify somatic mutations in five NKTCL tissue samples. The sequencing analysis detected 25 mutations in 21 genes. Among them, KMT2D, a histone modification-related gene, was the most frequently mutated gene (four of the five cases). This result was consistent with recent NGS studies that have suggested KMT2D as a novel driver gene in NKTCL. Mutations were also found in ARID1A, a chromatin remodeling gene, and TP53, which also recurred in recent NGS studies. We also found mutations in 18 novel candidate genes, with molecular functions that were potentially implicated in cancer development. We suggest that these genes may result in multiple oncogenic events and may be used as potential bio-markers of NKTCL in the future.

3차원 MT 모델링을 통한 한반도 및 주변의 GDS(Geomagnetic Depth Sounding) 자료 해석 (Interpretation on GDS(Geomagnetic Depth Sounding) data in and around Korean peninsula using 3-D MT modeling)

  • 양준모;권병두;류용규;윤용훈
    • 한국지구과학회:학술대회논문집
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    • 한국지구과학회 2005년도 추계학술발표회 논문집
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    • pp.124-131
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    • 2005
  • 한반도의 심부 전기구조를 조사하기 위해서 극심부 전자탐사 중 하나인 지자기 수직탐사(GDS; Geomagnetic Depth Sounding)를 수행하였다. 본 연구에서는 한반도 동남부에서 추가적으로 획득된 5개의 GDS 탐사 자료와 기존의 12개 측점의 탐사 자료를 통합하여 해석하였다. 또한 한반도 및 주변 해양의 영향을 정량적으로 평가하기 위하여 3차원 MT 모델링이 수행되었다. 관측된 실수 유도 지시자는 주변 해양의 영향만으로 설명되지 않았으며, 이 차이를 설명할 수 있는 2개의 전도성 구조를 제시하였다. 첫 번째는 Quiling-Dabie-sulu 대륙 충돌대의 연장성이라 생각되는 임진강 벨트이며, YIN과 ICHN에서 그 영향을 명확히 확인할 수 있었다. 두 번째는 한반도 남해안과 큐슈 섬 사이에 존재할 것으로 추정되는 맨틀 용승에 의한 고전도성층(HCL; Highly Conductive Layer)로서, 주로 한반도 동남부에 위치하는 KZU, KMT101, 107에서 그 존재를 확인할 수 있었다.

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