Here, we report the rare case of a 13-year-old girl with a congenital diaphragmatic hernia (also known as Bochdalek hernia), which was revealed to be an extralobar pulmonary sequestration that was treated using laparoscopic and video-assisted thoracic surgery sequestrectomy and repair of the diaphragm defect after detection of a supradiaphragmatic mass connected with the retroperitoneum. The patient showed no postoperative complications at a 1-month follow-up examination.
Pulmonary sequestration is a congenital malformation characterized by an area of embryonic lung tissue that derives its blood supply from an anomalous systemic artery. Two forms recognized: extralobar and intralobar. Extralobar form is a very rare congenital malformation, usually located in the lower chest, and may be found in newborn infants at the time a congenital diaphragmatic hernia is repaired. Large sequestrated segments may be cause acute respiratory distress in the neonate. The condition is asymptomatic in 15 per cent of patients. This report presents two cases of pulmonary sequestration which misdiagnosed a superior mediastinal tumor and a benign lung tumor. First case was 30-year-old male patient and chief complaints were dyspnea, dry cough and right chest pain. Chest X-ray showed a homogenous increased density of smooth margin at the right superior mediastinal area and suggested a benign mediastinal tumor. And so explothoracotomy was made without other special studies. Second case was 28-year-old male patient. One month ago, he had tracheostomy and right closed thoracostomy due to massive hemoptysis and spontaneous hemothorax. Chest X-ray showed a benign cystic lesion at RLL area. At the time of operation, in first case, a mass of adult fist size was placed medial to the right upper lobe and densely adhesive to trachea, SVC and esophagus. Blood supply of the mass was bronchial arteries of trachea and RUL bronchus and drained to SVC and azygos vein through anomalous systemic veins. There was no bronchial communication on Frozen biopsy. In 2nd case, large cystic lesion contained old blood hematoma was located in RLL and anomalous blood vessel from thoracic aorta was drained to posterior segment of RLL. In operation field, intralobar pulmonary sequestration was diagnosed, and RLL lobectomy was carried out.
Pulmonary sequestration and congenital cystic adenomatoid malformation are two infrequent congenital pulmonary diseases and the combination of these two entities is rare. We had experienced a 3 week old male patient with a pulmonary mass, who had been sufyerring from tachypnea and chest wall retraction after birth. The pulmonary mass was suspected as a congenital cystic adenomat id malformation by chest CT. And therefore, we performed urgent operation via standard thoracotomy incision. Upon a thoracotomy, there was an extrapleural mass with anomalous blood supply near the posterior diaphragm and multiple cystic lesions in right lower lobe. The two anomalous arteries arising from the thoracic aorta and one vein draining into the azygos vein were ligated. and then the extrapleural mass was removed and a right lower lobectomy was performed. Final histologic diagnosis was congenital cystic adenomatoid malformation associated with extralobar pulmonary sequestration. The patient was discharged without any problem.
The pulmonary sequestration is an uncommon congenital anomaly characterized by the presence of a part of lung tissue which is supplied by an aberrant artery from the aorta or its branch and usually has no communication with the normal bronchial tree. It was first presented by Hubber in 1777 and presented in details by Pryce in 1946. We present a case of extralobar pulmonary sequestration experienced recently with a case of intralobar type experienced in 1962. The patient was 11 year old male with the complaint of chronic productive cough. Serial chest films showed a large cyst with or without the air-fluid level on the posterobasal segment area of the left lower lobe. Bronchography showed no definite communication between the cyst and bronchial tree. On operation, the cystic lesion was supplied by an aberrant artery from the descending thoracic aorta 5 cm above the aortic hiatus and was sited at the posterobasal segment area of the left lower lobe. We performed the sequestrectomy and the sequestration was surrounded by its own pleura, 6.8x3.9x3.2 cm in size, contained the pale brown mucoid secretion in a large cyst and showed the primitive alveolar structure of the wall. The aberrant artery was 1 -5 cm long, 0.3 mm in internal diameter and arterio-sclerotic. We also compared 6 cases of collection, 5 intralobar and 1 extralobar type, presented in Korea.
Pulmonary sequestration Is an unusual congenital malformation characterized by the presence of nonfunctioning lung tissue which usually has no communication with the normal bronchial tree and which receives its blood supply from an anomalous systemic artery instead of a pulmonary arterial branch. Two forms of pulmonary sequestration occur: Intralobar sequestration, in which the abnormal pulmonary tissue is incorporated within the normal lung and shares a common covering of visceral pleura, and extralobar sequestration, in which the abnormal pulmonary tissue is separated from the normal lung and has its own pleural investment. Since 1970, five cases of pulmonary sequestration were operated at the Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery, College of Medicine, Seoul National University. 1. Among five cues, one was male and the others were female. 2. All were intralobar type and involved left lower lobe. 3. There was no operative mortality following left lower lobectomy and ligation of the aberrant artery.
The bronchopulmonary sequestration is a term used to describe an area of embryonic lung tissue supplied by an anomalous systemic artery. Two forms are recognised -extralobar and intralobar- with different clinical presentations. We have experienced a case of aspergillosis within an intralobar sequestration. The patient was 32 year-old female and had no specific complaints. The lung mass containing cystic lesion was found incidentally and confirmed to be intralobar sequestration on the operative field which showed aberrant artery in the inferior pulmonary ligament. The right lower lobectomy was done
Background: Pulmonary sequestration is not common and it's diagnosis needs special care such as an aortogram ar tomography. Material and Method: We have experienced 13 patients who had pulmonary sequestration from January 1990 to September 1997. Result: Six men and seven women were treated and their mean age was 25.8±14.3 years. Their chief complaints were coughing, chest pain, and no symptoms in decreasing order. There were nine intralobar(ILS) and three extralobar(ELS) pulmonary sequestrations and one patient had both. There was no preference in location of either left or right. They were mainly diagnosed by aortography and their feeding arteries commonly originated from the lower thoracic aorta. The patients with ILS were treated by lobectomy and those with ELS by sequestrectomy. Conclusion: to treat pulmonary sequestration properhy, aortogram or chest CT is warranted to iidenty the abnormal origin of feeding artery.
Pulmonary sequestration, congenital cystic adenomatoid malformation[CCAM], infantile lobar emphysema[ILE], and bronchogenic cysts are four congenital lesions that show abnormal cystic areas within the lung field in early life. They share similar embryologic and clinical characteristics, Therefore they are sometimes difficult to make differential diagnosis each other, and all require surgical treatment. From 1984 to 1993, 20 patients underwent surgical corrections under these diagnostic categories[10 bronchogenic cyst, 4 pulmonary sequestration, 4 CCAM, and 2 ILE] in the department of thoracic & cardiovascular surgery, Inje University, Pusan Paik Hospital. There were 9 females and 11 males, Ages ranged from 26 days after birth to 69 years. Among them 5 cases of bronchogenic cyst were found out incidentally, but remained all 15 cases were noted as symptomatic cases. Recurrent pulmonary infections, respiratory distress and cough with cystic lesions in chest film were the main characteristics of them. Computed tomography and aortography were available for diagnostic conformation. For all the cases surgical resection were performed: 1 pneumonectomy, 2 bilobectomy, 9 lobectomy, 7 cyst resection and 1 mass[extralobar pulmonary sequestration] resection. All surgical treatments were well tolerated with no physical limitation. There was no operative mortality, and only one postoperative complication[empyema thoracis]. All patients were followed up ranging from 4 months to 9 years. A clinical awareness of these related lesions is important for prompt diagnosis and effective surgical treatment.
A communicating bronchopulmonary foregut malformation (CBPFM) is a rare congenital anomaly that is characterized by a fistula between isolated respiratory tissue and the esophagus or stomach, The presence of accessory lung tissue arising from the primitive gastrointestinal tube is a common factor in the development of all forms of bronchopulmonary foregut malformations. Recurrent pneumonia associated with cystic radiographic structures is a characteristic of the condition. Further imaging studies using esophagogram, bronchography, computerized tomography, MRI, and arteriography can help in making a diagnostic evaluation. The treatment is a surgical resection of the involved lung tissue, and fistula closure with a good prognosis. We encountered a case of CBPFM, who presented with an extralobar pulmonary sequestration and bronchogenic cyst communicating with a tubular esophageal duplication that was associated with a complete left pericardial defect.
Park, Kwang-Joo;Kim, Eun-Sook;Kim, Hyung-Jung;Chang, Joon;Ahn, Chul-Min;Kim, Sung-Kyu;Lee, Won-Young;Kim, Sang-Jin;Lee, Doo-Yun
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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v.44
no.2
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pp.401-408
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1997
Background : Pulmonary sequestration is a rare congenital malformation, which is manifested by formation of nonfunctioning lung tissue lacking normal communication with the tracheobronchial tree. The preoperative diagnostic rate has been relatively low, and without consideration of pulmonary sequestration, unexpected bleeding from aberrant vessels may be a serious problem during the operation. The purpose of our study is to describe the clinical features of pulmonary sequestration based on a review of 15 cases treated by operation. Method : Fifteen patients with pulmonary sequestration who had undergone surgical treatment from 1991 through May 1996 at Yongdong Severance Hospital and Severance Hospital were reviewed retrospectively. Results : The mean age of the patients was 22.5 years (range 5~57), and male to female ratio was 9 : 6. Clinical presentations varied from recurrent respiratory infections such as fever, cough, and sputum or chest pain to no symptom. The chest simple X-rays showed multicystic shadow(10/15) and solid mass-like shadow(5/15). The chest CT scans, done in twelve cases, showed multicystic lesion with or without lung infiltration(8/12), solid mass-like lesion(4/12), The chest MRIs, done in three cases, revealed the aberrant arteries originating from descending aorta(2/3). Aortograms, done in four cases, showed the aberrant arteries originating from descending thoracic aorta(2/4), abdominal aorta(I/4), and intercostal artery(1/4). and the venous returns were via the pulmonary veins. Pulmonary sequestration was considered preoperatively in six patients of fifteen. Other preliminary diagnosis were lung tumor(3/15), lung abscess(21/15), bronchiectasis(2/15), and mediastinal tumor(2/15). In the operative findings, twelve cases were of intralobar type and three cases of extralobar type. The left lower lobe was most often affected(9/15) and one extralobar sequestration was in the pericardium. The aberrant arteries originated from descending thoracic aorta(6/15), abdominal aorta(1/15), internal thoracic arteries (2/15), intercostal artery(1/15), pericardiophrenic artery(1/15), but in four cases, the origins could not be defined. There was no mortality or complication postoperatively. Conclusion : In our study, preoperative diagnostic rate was relatively low, and clinical features were similar to previous reports. Preoperative vigorous diagnostic approach including aortography is strongly advocated not only for its diagnostic value, but also for accurate localization of the aberrant vessels, which is major concern to surgical procedure.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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