We report a rare case of Meckel's diverticulum in a boy who initially presented with chronic iron deficiency anemia (IDA) without any history of gastrointestinal (GI) bleeding at 8 years-old. Isolated small bowel Crohn's disease was suspected based on findings of small bowel ulcers on capsule endoscopy. At four years from initial presentation, he developed massive GI bleeding. Abdominal computed tomographic angiography and small bowel series revealed findings suggestive of Meckel's diverticulum. Meckel's diverticulum should be suspected in children with unexplained chronic IDA even in the absence of prominent GI bleeding and negative findings on repetitive Meckel's scans. Moreover, Meckel's diverticulum should be included in the differential diagnosis of isolated small bowel Crohn's disease when the disease is limited to a short segment of the distal small bowel, as ulcers and inflammation may result as a consequence of acid secreted from adjacent heterotopic gastric mucosa constituting the Meckel's diverticulum.
Pediatric onset Crohn's disease (CD) tends to have complicated behavior (stricture or penetration) than elderly onset CD at diagnosis. Considering the longer duration of the disease in pediatric patients, the accumulative chance of surgical treatment is higher than in adult onset CD patients. Possible operative indications include perianal CD, intestinal stricture or obstruction, abdominal abscess or fistula, intestinal hemorrhage, neoplastic changes and medically untreatable inflammation. Growth retardation is an operative indication only for pediatric patients. Surgery can affect a patient's clinical course, especially for pediatric CD patient who are growing physically and mentally, so the decision should be made by careful consideration of several factors. The complex and diverse clinical conditions hinder development of a systemized treatment algorithm. Therefore, timing of surgery in pediatric CD patients should be determined with individualized approach by an experienced and well organized multidisciplinary inflammatory bowel disease team. Best long-term outcomes will require proactive post-operative monitoring and therapeutic modifications according to the conditions.
Chung, Eui-Sung;Kim, Jeong-Ho;Jung, Jin-Hwan;Shin, Ju-Young;Yeom, Ju Ok;Kang, Ji Young;Yoon, Hyoung-Kyu;Song, Jeong Sup
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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v.66
no.5
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pp.370-373
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2009
Crohn's disease, a major form of inflammatory bowel disease (IBD), is a chronic inflammatory condition that is characterized by microvascular and macrovascular involvement. Some extraintestinal complications can occur due to chronic systemic inflammation in IBD. Among them, a pulmonary thromboembolism is a rare manifestation of IBD but is associated with a high morbidity and mortality. To our best of knowledge, there is only one case report of a pulmonary thromboembolism as a complication of Crohn's disease in Korea. We present another rare case of pulmonary thromboembolism as complication in a 25-year-old man with underlying Crohn's disease.
Background: Crohn's disease is characterized by a chronic relapsing inflammation of the bowel. Gliotoxin has been known to play strong immunosuppressive properties, while mechanisms for its anti-inflammatory actions are not completely understood. Here, we investigated the effects of gliotoxin in trinitrobenzene sulfonic acid (TNBS) induced mouse colitis, an animal model of Crohn's disease. Results: Gliotoxin dramatically improved clinical and histopathological symptoms in accompanied with reduced expression of TNF-$\alpha$, IL-1$\beta$, and ICAM-1 protein levels in TNBS induced colitis. Interestingly Gliotoxin induced Heme oxygenase-1 (HO-1) and the HO-1 inducer cobalt protoporphyrin IX (CoPPIX) completely mimicked the protective effects of gliotoxin in TNBS induced colitis mice. In contrast, the HO-1 inhibitor zinc protoporphyrin IX (ZnPPIX) could reverse the anti-inflammatory effects of gliotoxin and CoPPIX. Conclusions: Gliotoxin is a potential therapeutic agent targeting for the treatment of Crohn's disease by inducing HO-1.
The examination of small bowel in Crohn's disease (CD) is very important. Capsule endoscopy (CE) has been recognized as a good tool for evaluation of small bowel. The capsule placement is achieved endoscopically for Children not to swallow capsule. CE is superior to any other modalities for examination of small-bowel. The large portion of pediatric patients with known CD were found with CE to have more extensive and newly diagnostic small-bowel disease. All of them had therapeutic changes. The most side effect of CE is capsule retention. The capsule retention rate in pediatric CD is about 7.3%. The patency capsule helps to predict the possibility of capsule retention. For the improving of the diagnostic accuracy, the experience of more than 20 readings of CE is needed.
We report a pediatric patient admitted with abdominal pain, diffuse lower extremity edema and watery diarrhea for two months. Laboratory findings including complete blood count, serum albumin, lipid and immunoglobulin levels were compatible with protein losing enteropathy. Colonoscopic examination revealed diffuse ulcers with smooth raised edge (like "punched out holes") in the colon and terminal ileum. Histopathological examination showed active colitis, ulcerations and inclusion bodies. Immunostaining for cytomegalovirus was positive. Despite supportive management, antiviral therapy, the clinical condition of the patient worsened and developed disseminated cytomegalovirus infection and the patient died. Protein losing enteropathy and disseminated cytomegalovirus infection a presenting of feature in steroid-naive patient with inflammatory bowel disease is very rare. Hypogammaglobulinemia associated with protein losing enteropathy in Crohn's disease may predispose the cytomegalovirus infection in previously healthy children.
Purpose: We aimed to investigate the efficacy and safety of adalimumab in pediatric-onset Crohn's disease patients who had failed treatment with infliximab. Methods: In this retrospective study, patients included were those who had been diagnosed with Crohn's disease before 18 years old, and had received treatment with adalimumab after infliximab failure. The efficacy of adalimumab treatment was investigated at 1 month and 1 year, and adverse events that had occurred during treatment with adalimumab were explored. Results: Ten patients were included in this study. The median duration from diagnosis to adalimumab treatment was 5.5 years (range: 2.4-7.9 years). At 1 month after adalimumab initiation, 80% (8/10) of patients showed clinical response, and 40% (4/10) achieved clinical remission. At 1 year, 71% (5/7) of patients showed clinical response, and 43% (3/7) were under clinical remission. Among the total included patients, 5 patients (50%) showed clinical response at 1 year. Primary non-response to adalimumab was observed in 2 patients (20%), and secondary failure to adalimumab was observed in 3 patients (30%) during 1 year treatment with adalimumab. No serious adverse event had occurred during adalimumab treatment. Conclusion: Adalimumab was effective for 1 year without serious adverse events in half of pediatric-onset Crohn's disease patients who had failed treatment with infliximab.
The purpose of this study is to review the operative management and outcome of operation for Crohn's disease. The medical records of 17 patients who underwent operations for Crohn's disease at Seoul National University Children's Hospital from January of 1988 to June of 2005 were reviewed. The male-to -female ratio was 1.8: 1. The median age at the onset of symptoms and the time of diagnosis was 9 years 6 months and 11 years 6 months respectively. The median time interval from diagnosis to operation was 2 years and 1 month (0 month~8 years). The ileocolic or ileocecal region was the most common site of involvement. The indications for operation were intractable symptoms (8 cases) and obstruction or stricture (7 cases). The median postoperative hospitalized days were 14.4 days (8~35 days). Five patients (29 %) experienced postoperative complications. Symptom free state or symptom relief was observed in 11 cases after surgery and 6 cases had intermittent episodes of remissions and recurrences. In pediatric Crohn's disease patients who present with intractable symptoms despite medical treatment or develop surgical complications, symptom free state or symptom relief can be achieved by minimal resection of the diseased segment.
Purpose: This study evaluated the predictive role of fecal calprotectin (FC) measured at an early stage of treatment for monitoring clinical remission (CR) after six months and endoscopic remission (ER) after one year of treatment in pediatric Crohn's disease (CD). Methods: This retrospective study included 45 patients who simultaneously underwent ileocolonoscopy and FC testing during follow-up. FC levels were measured before and after six weeks of treatment. CR was assessed after six months of treatment using Pediatric Crohn' s Disease Activity Index and acute-phase reactants. ER was assessed after one year using the Simple Endoscopic Score for Crohn's Disease. Results: Twenty-nine (64.4%) patients used oral prednisolone for remission induction and 16 (35.6%) patients used anti-tumor necrosis factor-alpha. Thirty (66.7%) patients achieved CR, while 24 (53.3%) achieved ER. The FC level measured after six weeks of treatment could predict CR (χ2=9.15, p=0.0025) and ER (χ2=12.31, p=0.0004). The δFC could predict CR (χ2=7.91, p=0.0049), but not ER (χ2=1.85, p=0.1738). With a threshold of ≤950.4 ㎍/g, FC at week six could predict CR with 76.7% sensitivity and 73.3% specificity. The area under the curve (AUC) was 0.769 (standard error 0.0773, p=0.0005). The same threshold predicted ER with 87.5% sensitivity and 71.4% specificity. The AUC was 0.774 (standard error 0.074, p=0.0002). Conclusion: FC assay at an early stage of treatment can be used as a surrogate marker to predict CR and mucosal healing in pediatric CD.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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