Food protein-induced enterocolitis syndrome (FPIES) is a non-IgE mediated hypersensitivity disorder, which is associated with mainly gastrointestinal symptoms and has a delayed onset. The vomiting and/or diarrheal symptoms of FPIES typically begin in the first month of life in association with a failure to thrive, metabolic acidosis, and shock. Therefore, the differential diagnosis of FPIES and neonatal or infantile sepsis-like illnesses or gastroenteritis is difficult. The early recognition of indexes of suspicion for FPIES may help in the diagnosis and treatment of this disorder. The diagnosis of FPIES is generally made through clinical practice and food-specific IgE test findings are typically negative in this condition. Therefore, oral cow's milk challenge (OCC) remains the valid diagnostic standard for FPIES. An investigation of positive OCC outcomes helps to find out a diagnostic algorithm of criteria of a positive challenge in FPIES. Moreover, it has not been clearly determined in infantile FPIES when $1^{st}$ follow up-oral food challenge (FU-OFC) should be performed, with what kind of food protein (e.g., cow's milk, soy), and how much protein should be administered. Hence, to prevent the risk of inappropriate FU-OFC or accidental exposure and achieve appropriate dietary management, it is necessary to identify tolerance rates to major foods under the careful follow up of infantile FPIES patients. On the other hand, small intestinal enteropathy with villous atrophy is observed in FPIES and this enteropathy seems to be in part induced by both of epithelial apoptosis and intercellular junctional complex breakdown. The purpose of this report is to introduce an update on diagnostic and therapeutic approaches in FPIES and suggest the possible histopathological evidences in this disorder.
Food allergy is a disease caused by an abnormal immunological reaction to specific food proteins. Whole milk and soy beans are the most frequent causes of food allergy, some studies show that 2.2~2.8% of children aged between 1 and 2 year are allergic to milk. It can be classified to acute (urticaria, asthma, anaphylaxis) or chronic (diarrhea, atopic dermatitis) allergy according to clinical symptoms, or to IgE related or non IgE related allergy by an immunological aspect. Generally, allergies invading only the GI tract are mostly due to a non IgE related reaction. These hypersensitive, immunologic reactions of the GI tract, not related to specific IgE for food, present themselves in many ways such as food protein-induced enteropathy, food protein-induced enterocolitis syndrome (FPIES), celiac disease, food induced protocolitis, or allergic eosinophillic gastroenteritis. FPIES is one kind of non IgE related allergic reaction and is manifested as severe vomiting and diarrhea in infants between 1 week and 3 months. We report a case of FPIES in a 40-day old male infant presenting with 3 times of repeated events of watery diarrhea after cow's milk feeding.
Purpose: A new classification of gastrointestinal food allergy was published, but the changes of terminology between previously reported terms and the new ones were in a state of disorder. This has resulted in confusion between medical communication and diagnostic and therapeutic approaches. The clinical observations of infants presenting with gastrointestinal cow milk allergy (GI-CMA) were performed, and the changes in the terminology reviewed through the published Korean literature. Methods: Between March 2003 and July 2003, data from 37 consecutive infants with GI-CMA, aged 2 weeks to 15 months, were reviewed. The challenge and elimination test of cow milk, and the endoscopic and histologic findings, were used for the seven subdivisions of GI-CMA according to a new classification on the basis of patients' ages, clinical manifestations and location of gastrointestinal lesions. Results: The 37 patients had a mean age of $5.4{\pm}4.8$ months, with those observed in 26 (70.3%) of patients being below 6 months of age. The seven final diagnoses were; cow milk protein-induced enterocolitis (CMPIE) in 12 (32.4%), cow milk protein proctitis (PROC) in 12 (32.4%), IgE-mediated (IGE) in 6 (16.2%), gastroesophageal reflux-associated cow milk allergy (GERA) in 5 (13.5%) and eosinophilic gastroenterocolitis in 2 (5.4%). CMPIE was revealed as the typical type in 7 (18.9%) and the atypical type in 5 (13.5%), and all of typical CMPIE revealed cow milk protein-induced enteropathy. The mean age at symptom onset was $4.3{\pm}0.8$ months, and for those with typical and atypical CMPIE, and PROC and GERA were $3.8{\pm}4.6$, $10.4{\pm}3.8$, $3.4{\pm}3.9$ and $7.8{\pm}5.7$ months, respectively (p<0.05). The period from onset of symptom to diagnosis was $2.4{\pm}3.3$ (0.5~12) months, with those observed in atypical CMPIE and GERA being over 3months. Although the birth weights in all patients were within the 10~90 percentile range, the body weights on diagnoses were below the 3 percentile in 48.6%; IGE 16.7%, EOS 0%, typical CMPIE 85.7%, atypical CMPIE 60.0%, PROC 25.0% and GERA 100% (p<0.05). Through the review of the Korean literature, 8 case reports and 14 original articles for GI-CMA were found. Conclusion: GI-CMA is not a rare clinical disorder and is subdivided into seven categories on the basis of the patient's age, clinical manifestations and location of the gastrointestinal lesions. The terms for GI-CMA are changing with new classifications, and careful approaches are necessary for medical communications.
Purpose : Cow's milk protein-induced enterocolitis(CMPIE) is a symptom complex of vomiting and/or diarrhea caused by delayed hypersensitivity and may result in serious complications. This study was undertaken to identify high risk factors to facilitate the early recognition of CMPIE. Methods : We reviewed the data of 101 patients, aged 15 to 45 days, admitted due to vomiting and/or diarrhea between 2003 and 2004. After excluding 13 patients absolutely breast-fed and 2 patients transferred from other hospitals with the impression of CMPIE, the 86 study subjects were divided into three groups based on the underlying etiologies; CMPIE, infectious and non-infectious group. Results : CMPIE was diagnosed in 11 patients(12.8%). On admission, failure to gain weight(P=0.003), hypoalbuminemia(P=0.003), peripheral leukocytosis(P=0.015), and metabolic acidosis(P=0.014) were more significant in the CMPIE group than in the others. Multiple logistic regression analysis showed that the independent predictors of high risks for CMPIE were failure to gain weight <10 g/day(OR, 10.25[95% CI, 1.62-65.06]) and serum hypoalbuminemia <3.5 g/dL(OR, 9.18[95% CI, 1.69-49.74]). Cow's milk challenges were performed in the 11 CMPIE patients; vomiting(81.8%), abnormal stool test(80.0%), peripheral leukocyte count and absolute neutrophil count(ANC) increase(100.0%) (P<0.05), and enteropathy(100.0%). Conclusion : CMPIE is not a rare clinical disease in early infancy. The high risk factors of CMPIE were identified as follow : failure to gain weight below 10 g/day, hypoalbuminemia on admission and a rapid decrease during admission. Cow's milk challenge test with endoscopic duodenal biopsy was helpful to confirm CMPIE.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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