Congenital cystic adenomatoid malformation (CCAM) is an uncommon, nonhereditary anomaly caused by arrest of lung. Patients with CCAM may present with respiratory distress as newborns, or may remain asymptomatic until later in life. CCAM type I is rarely found in association with bronchial atresia (BA) in adults; we present such a case. Case: A 54-year-old female presented with chronic cough and blood-tinged sputum. Physical examination and laboratory tests were unremarkable. Chest radiographs and a CT scan of the chest showed multiple large air-filled cysts consistent with a CCAM in the right lower lobe, and an oval-shaped opacity in the distal right middle lobal bronchus. Based on the radiologic findings, right middle lobectomy and a medial basal segmentectomy of the right lower lobe were performed via a thoracotomy. These lesions were consistent with Stocker's Type I CCAM and BA in the different lobes.
Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung is a rare pulmonary malformation, Although it is one of the most common congenital anomalies which cause acute respiratory distress in the newborn infants, characterized by marked proliferation of terminal respiratory structures. We have experienced an unusual case of congenital cystic adenomatoid malformation associated with pectus excavatum. The patient was 3-year-old female who suffered from cough and high fever for 20 days, and antibiotic therapy was given in other hospital before transfer to our hospital. The findings on chest X-ray, chest CT, aortogram, and selective bronchial arteriogram showed cystic lesions in the right upper and middle lobe accompanied but severe pectus excavatum. Right bilobectomy for pulmonary lesion and costosternal elevation for pectus excavatum was performed simultaneously with successful result. The postoperative course was uneventful and the patient was discharged on the twentieth postoperative day.
Minimally invasive thoracic surgery has been one of the most important surgical advances recently. Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung is a relatively rare anomaly and is clearly associated with various congenital anomalies such as pectus excavatum, cardiac and pulmonary vascular lesions. We have experienced a case that was treated with minimal invasive methods for congenital cystic adenomatoid malformation involving in the right lower lobe and pectus excavatum in a 5-year-old boy. We simultaneously performed thoracoscopic right lower lobectomy and Nuss procedure of pectus excavatum using a substernal steel bar. Therefore, a minimally invasive surgical treatment for this diseases is feasible and cosmetically excellent.
Background: Congenital cystic diseases of the lung are uncommon, and they share similar embryogenic and clinical characteristics. But they are sometimes vary widely in their presentation and severity. Therefore they are often difficult to make different diagnosis each other, and all require surgical treatment. Material and Method: From 1993 to 2006, 38 patients underwent surgical procedures under these diagnostic categories in the Depart. of Thoracic and. Cardiovascular Surgery, Busan-Paik Hospital, College of Medicine, Inje University. And we retrospectively reviewed these patients' charts for clinical presentations, surgical procedures, pathologic findings and postoperative morbidity and mortality. Result: There were 22 males and 16 females, ages ranged from 1 month after birth to 51 years and mean age was 20.8 years. The main symptoms were 19 fever, cough, sputum production due to recurrent infection, 7 dyspnea, 8 chest discomfort, 4 hemoptysis, but eight patients were asymptomatic. Computed tomography was chosen as diagnostic modalities and available for operation plan for all of patients. For all the cases, surgical resection were performed. Lobectomy was performed in 28 patients, simple excision (resection) in 8 patients, segmentectomy or wedge resection in 2 patients. There were 10 pulmonary sequestrations, 15 congenital cystic adenomatoid malformations (CCAM), 11 bronchogenic cysts, and 2 congenital lobar emphysemas. They all were confirmed by pathologic exams. The complications were 6 wound disruption or infection, 2 chylothorax, 1 ulnar neuropathy, but all of them were resolved uneventful. There was no persistent air leakage, respiratory failure, operative mortality and recurrence. Conclusion: We performed immediate surgical removal of congenital cystic lung lesions after diagnosis and obtained good results, so reported them with literature review.
Bronchogenic cysts are uncommon congenital lesions which are derived from primitive foregut. Most of the bronchogenic cysts may occur at the tracheal bifurcation, both main bronchi, the lung parenchyme and the mediastinum. We experienced a case of bronchogenic cyst with a esophageal stalk. The diagnosis was made by simple chest x-ray and confirmed by bronchoscopy and chest CT. On the chest CT findings, 6.8X4.8 cm-sized oval shaped mass was located on the right posteroinferior side of the carina, elevating the right main bronchus and the thin wall of the mass was enhanced with contrast materials. On the operative findings, the esophagus and the cyst were connected with a stalk and the cyst was filled with mucinous materials. And on the histological findings, the mass was lined with pseudostratified ciliated columnar epithelium. Thus we report this case of bronchogenic cyst with review of literatures.
Park, Young Jin;Jung, Hoon;Park, I-Nae;Choi, Sang Bong;Hur, Jin-Won;Lee, Hyuk Pyo;Yum, Ho-Kee;Choi, Soo Jeon;Koo, Ho-Seok;Lee, Yang-Haeng;Choi, Suk-Jin;Jung, Soo-Jin;Lee, Hyun-Kyung;Kim, Ae Ran
Tuberculosis and Respiratory Diseases
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v.65
no.2
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pp.110-115
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2008
Background: Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung (CCAM) is a rare congenital developmental anomaly of the lower respiratory tract. Most cases are diagnosed within the first 2 years of life, so adult presentation of CCAM is rare. We describe here six adult cases of CCAM and the patients underwent surgical resection, and all these patients were seen during a five and a half year period. The purpose of this study was to analyze the clinical, radiological and histological characteristics of adult patients with CCAM. Methods: Through medical records analysis, we retrospectively reviewed the clinical characteristics, the chest pictures (X-ray and CT) and the histological characteristics. Results: Four patients were women and the mean age at diagnosis was 23.5 years (range: 18~39 years). The major clinical presentations were lower respiratory tract infection, hemoptysis and pneumothorax. According to the chest CT scan, 5 patients had multiseptated cystic lesions with air fluid levels and one patient had multiple cavitary lesions with air fluid levels, and these lesions were surrounded by poorly defined opacities at the right upper lobe. All the patients were treated with surgical resection. 5 patients underwent open lobectomy and one patient underwent VATS lobectomy. On the pathological examination, 3 were found to be CCAM type I and 3 patients were CCAM type II, according to Stocker's classification. There was no associated malignancy on the histological studies of the surgical specimens. Conclusion: As CCAM can cause various respiratory complications and malignant changes, and the risks associated with surgery are extremely low, those patients who are suspected of having or who are diagnosed with CCAM should go through surgical treatment for making the correct diagnosis and administering appropriate treatment.
Retroperitoneal pulmonary sequestration is an extremely rare congenital malformation. It is more frequently diagnosed in the antenatal period due to routine ultrasonic examinations that are conducted for a fetus or during the first 6 months of life, although retroperitoneal pulmonary sequestration is incidentally discovered in adults on rare occasions. Because the location and radiological findings of retroperitoneal pulmonary sequestration are very similar to those of another retroperitoneal masses, retroperitoneal pulmonary sequestration, although they are very rare, should be included in the differential diagnosis of a retroperitoneal suprarenal mass. Although fine needle aspiration may be considered as an aid for making the preoperative diagnosis, surgery remains the treatment of choice for symptomatic lesions and this surgery is associated with excellent results and a good prognosis.
Chylothorax is denned by extravasation of the milky fluid to pleural cavity from the thoracic duct or it's main branches due to operative trauma, congenital lesions, diagnostic procedures, tumor, etc. Another rare cause is diffuse pulmonary Iymphangiomatosis which is uncommon and not well charact rized. We experienced a case of the bilateral chylothorax caused by the diffuse pulmonary Iymphangiomatosis. The patient was at years old girl with symptoms of coughing and febrile sensation, and the chest radiographs showed bilateral pleural effusion and interstitial infiltrates. The laboratory data of the pleural effusion was identified as chile. Uncontrollable with closed tube thoracostomy, division of tHe thoracic duct and biopsy were decided. Biopsy showed anastomosing endothelial lined spaces along the pulmonary Iymphatic routes especially in pleural and interlobar septum, and smooth muscle at the proliferative interstitium of the Iymphatic duct was observed. Postoperatively, chylothorax was controlled with several trial of chemical pleurodesis. Af'leer discharge from the hospital, she was well for ten months follow up.
Park, Wha-Chong;Kim, Young-Jo;Sim, Bong-Sup;Kim, Chong-Suhl;Lee, Dong-Hyup;Lee, Cheol-Joo;Cho, Bum-Koo
Journal of Yeungnam Medical Science
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v.2
no.1
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pp.241-247
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1985
Bacterial endocarditis has been well recognized as an important complication of congenital heart disease, such as ventricular septal defect, patent ductus arteriosus or pulmonary stenosis. The incidence of right sided bacterial endocarditis is lesser than left sided bacterial endocarditis. Also, pulmonic valve vegetation has been thought to be relatively uncommon. And pulmonary embolism is common in the patients with right sided bacterial endocarditis. So in a patient with fever and evidence of recurrent pulmonary infarction, changing heart murmurs and scattered pneumonic infiltrates, one should direct attention to the heart as a possible source of the infection. Echocardiography with M-mode, 2-D and Doppler mode represents the only noninvasive technic available for detecting vegetations in bacterial endocarditis. In fact, the technic is more sensitive in identifying these lesions than angiography. We experienced a case of ventricular septal defect with bacterial endocarditis, pulmonic valve vegetation and multiple pulmonary embolism diagnosed with Echocardiogram and lung scan, and confirmed by operation. Patch repair of ventricular septal defect, resection of pulmonic valve and vegetation and artificial valve formation with pericardium were done.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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