Youngwoong Choi;Jeong Min Ji;Choong Hyeon Kim;Ki Pyo Sung
Archives of Craniofacial Surgery
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v.25
no.1
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pp.38-43
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2024
Cherubism is a rare fibro-osseous condition characterized by bilateral expansion of the mandible and maxilla. Due to its rarity, treatment guidelines for cherubism have not been clearly established. Observation without surgical intervention is typically recommended, as cherubism often regresses spontaneously after puberty. However, a surgical intervention may be necessary if aggressive lesions lead to severe complications. In this report, we present a case involving surgical management of cherubism that did not spontaneously regress until early adulthood. An 18-year-old man was diagnosed with cherubism, presenting characteristic upward-looking eyes and a swollen face. He strongly desired surgical management. Gross contouring of the mandible was performed using an osteotome. Subsequently, delicate contouring was performed by bone burring and curettage. The remaining multiple locular bony defects were filled with demineralized bone matrix. No major complications, including infection and hematoma, occurred during the 8-month follow-up period. The facial contour remained stable without the aggravation of cherubism. The patient was satisfied with the cosmetic results. Considering that cherubism is a rare disease globally, with few reported cases in Korea, and that treatment guidelines are not clearly established, we anticipate that the results of this case will contribute to the development of future protocols for treating cherubism.
Cherubism is a rare familial disease of childhood, characterized by proliferative lesion, which is within the maxilla and mandible. In a typical case, painless symmetric expansile lesions develop in the jaws. It shows substitution of the bone by proliferating fibrous tissue exhibiting mature fibroblasts and a number of multinucleated giant cells within an intercellular matrix. Usually, the disease manifests in early childhood, and becomes more marked until puberty, at which time the bony lesions begin to regress. As such, conservative approaches to management are advisable. However, excision of tissue through enucleation or curettage appears to be necessary in more aggressive cases, to reduce the maxillofacial deformity after puberty and to ensure a successful outcome without the risk of progression, requiring additional resection. This report describes 2 cases of manifestation of cherubism of oral and maxillofacial region. We present diagnosis, radiological - histopathologic features, and treatment of cherubism.
Journal of Korean Academy of Oral and Maxillofacial Radiology
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v.27
no.1
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pp.251-262
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1997
The authors reported 3 cases of cherubism which included easily diagnosable cases with typical clinical and radiologic features and a difficult case in which a through study of familial factor contributed to final correct diagnosis.
The authors observed a case of Cherubism from 8 year-old boy who visited the Dept. of Oral Radiology in S.N.U.H. The patient complained of painless, bilateral swelling on mandibular angle area. Radiologically, sharply defined multiocular radiolucencies are found at both mandibular angle and maxillary posterior area. Another lesion is found at mandibular symphysis area. Interestingly, patient did not show 'look toward heaven' appearance in spite of maxillary involovment. The purpose of this paper if to describe the characteristic clinical, radiological and histopathological feature of the patient without familial involvement.
Journal of the korean academy of Pediatric Dentistry
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v.24
no.4
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pp.751-757
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1997
Cherubism is an uncommon, benign fibrosseous lesion of the jaws that causes a progressive, painless, symmetrical expansion of the maxilla and mandible. It's autosomal dominance pattern of inheritance has been confirmed. A characteristic deformity is specific to this disease: hypertrophy of the mandible, swelling of cheeks and sometimes hypertrophy of maxilla with eyes tending to look up ; that looks like the Renaissance cherubs. It usually makes figures during childhood between 2-4 years of age and progresses until puberty, after which it spontaneously regresses 10 most cases. As a result of this case review, the management strategies for cherubismic children in standpoint of pediatic dentistry can be summarized as follows: 1. It can be detected early in childen through its characteristic clinical and radiographic features, which is confirmed by histopathological examination and familial history. 2. The supervision of arch space is required against its frequent sequelae, the early missing of primary teeth and eruption disorders of permanent teeth. 3. It is highly recommended to continue the periodic check-up with clinical and radiographic examination, leading to surgical intervention in cases of aggravation.
The brown tumors develop in bone and it develop on various area which in clavicle, rib bone, cervical bone, iliac bone etc. The development on the maxillofacial region is rare, relatively more develop on the mandible. The brown tumor directly develop by the dysfunction of calcium metabolism according to hyperparathyroidism and differential diagnosis with other bone lesion should be difficult if it would diagnose by only radiographic features. The histological feature is that proliferation of spindle cells with extravasated blood and haphazardly arranged, variably sized, multinucleated giant cell is seen. The brown tumor is firm diagnosed by physical examination, because of these histological feature show similar with other giant cell lesions(giant cell granuloma, aneurysmal bone cyst, cherubism). The brown tumors have been described as resulting from an imbalance of osteoclastic and osteoblastic activity. It result in bone resorption and fibrous replacement of the bone. So these lesions represent the terminal stage of hyperparathyroidism-dependent bone pathology. Therefore, it is the extremely rare finding that brown tumor in the facial bone as the first manifestation of an hyperparathyroidism. We experience 1 case of brown tumor(50 years old female) that developed on Maxilla and mandible with no history of hyperparathyroidism. So we report this case with a literature review.
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