몇 일간 설사, 식욕부진 활력감소를 주 증상으로 보이는 개와 고양이가 내원하였다. 신체검사, 혈액검사와 더불어 영상학적 검사가 진행되었다. 복부 방사선 사진상 둥근 연부조직 밀도를 보이는 종괴가 중복부에서 확인 되었고 이는 복부 초음파 검사상 이질적 에코를 나타내는 것을 확인하였다. 세포학적 검사를 통해 염증으로 확인되었고, 수술적 제거 후 임상증상은 개선되었다. 조직 병리학적 검사 결과 육아종증 또는 호산구성 염증으로 확인되었다.
Granulomatosis with polyangiitis (GPA), formerly known as Wegener's granulomatosis, is a rare immunological small vessel disease which usually affects respiratory tract and kidneys. However, salivary gland involvement in GPA is rare as a primary manifestation. We report a case of GPA with the primary presentation of submandibular gland involvement. A 48-year-old female patient presented submandibular swelling with a skin defect that lasted for 1 month. Although the biopsy result was chronic inflammation, the skin defect did not heal for a month. Further imaging study revealed multiple lung and renal masses. More clinical manifestations such as gingivitis, ischemic change of finger joint and nasal tip skin, and positive c-ANCA test was presented. Additional biopsy was made at the submandibular gland, lung, and finger skin. The patient was finally diagnosed with GPA and treated with steroid pulse therapy and cyclophosphamide. The patient showed improvement of prior clinical symptoms.
저자들은 고열을 동반한 피부 궤양과 폐의 다발성 공동을 보인 환자를 항결핵제로 치료하였으나 반응하지 않아 피부와 폐의 조직 검사를 시행한 결과 괴사성 육아종성 확인하고 c-ANCA 검사 Wegener 육아종증으로 확진하여 cyclophosphamide와 methylpredni-solone으로 치료하여 임상적 호전을 보인 예를 보고하는 바이다.
Wegener's granulomatosis (WG) is an autoimmune disease of unknown etiology characterized by the triad of necrotizing granulomatous lesion in the upper and lower respiratory tracts or both, disseminated vasculitis involving both small arteries and veins, and necrotizing glomerulonephritis. The most common oral lesions associated with WG are ulceration and strawberry gingivitis. A 47-years old man in medical care associated WG was consulted our Division of Oral and Maxillofacial Surgery for the chief complaint of toothaches. Pre-operative panorama showed the alveolar radiolucency and the loss of lamina dura regarding the left upper teeth. An oropharyngeal magnetic resonance imaging also revealed the increased bone marrow signal intensity on the left maxilla. Under the impression of maxillary osteonecrosis due to WG, maxillary saucerization with removal of involved teeth was performed. We obtained good results and report the first case of WG in Korea, with the review of literatures regarding oral and general systemic features.
인체 소차관의 급성 질환 띤 만성으로 호산구성 육아종증을 일으키는 것으로 알려져 있는 Anisakis류에 있어서 중간 숙주가 되는 우리나라 남해안산 허산 어류 중 부산 각 지역별 광안리, 자갈치, 송도와 다대포에서 붕장어를 구입하여 유충류를 채집한 후 헙대학적인 조사를 시도하였던 바 Anisakis type과 Contracaecum type의 두가지 유충을 검출하였다. 붕장어 382마리 중 259마리가 양성으로 67.8%의 감염률이었으며 붕장어 마리당 감염를은 전체 충체 1,768마리로써 4.6마리였다. 넉장어의 크기에 따른 선충류의 감염률은 꽐수록 증가되었다. 통장어의 각 장기별 선충류의 감염률은 망 1,430(80.8%), 소장 166(9.38%), 위장 107(6.0%), 퍼부 32(1.8%), 근육 18(1.0%), 간장 13(0.7%) 그리고 두부 2(0.1%)의 순위이었다. 이상의 결과에 의하면 붕장어회의 생식으로 Anisakis류의 인체 감염의 가능성이 충분하다고 판단된다.
본 증례는 평소 건강히 지내던 38세 여자에서 아토피나 천식과의 연관성이 없이 호흡기계 증상 및 폐침윤을 동반한 예로, 비특이적인 증상 및 방사선학적 소견으로 일반적인 폐침윤에 대한 치료에 반응하지 않고 병변이 좌폐상엽의 설상엽에 국한되어 있어 수술을 통해 확진 하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
MTX는 골육종이나 진행된 비호치킨씨 임파종과 같은 종양성 질환 뿐아니라 건선이나 류마치스 관절염, 유육종증, 웨그너씨 육아종증등의 양성질환에서도 널리 쓰여지는 약물이다. MTX에 의한 폐독성은 약제를 투여받은 환자들 중 0.3-7.5%정도에서 나타나는 것으로 알려져 있다. 급성 또는 만성의 경과로 나타나는 MTX 폐렴의 예가 기술되어 있지만 전형적으로는 MTX를 투여한지 수개월내에 증상이 나타나는 아급성의 임상경과를 취하는 경우가 많다. 조직병리학적으로는 NSIP의 형태로 나타나는 경우가 가장 흔한 것으로 되어 있으나 BOOP나 DAD로 나타나는 경우도 드물게 보고되고 있으며 그 중 육아종의 형성을 보이는 예는 34.7% 정도로 알려져 있다. 우리나라에서는 NSIP나 DAD로 나타난 MTX 폐장염의 예가 보고되어있다. 저자들은 과민성 폐장염의 형태로 발현한 MTX에 의한 폐독성의 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
유육종증은 다발성 비건락성 육아종 형성을 특징으로 하는 원인 미상의 전신 질환으로 주로 폐, 피부, 림프절 등의 장기를 침범하며, 신경계 침범은 상대적으로 드문 것으로 알려져 있다. 저자들은 다른 신경학적 증상 없이 단기 기억장애만을 특징으로 하는 신경유육종증이 병발한 폐유육종증 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
Wegener's granulomatosis is a very rare systemic vasculitis characterized by necrotizing granulomatosis. The detection of antineutrophil cytoplasm antibody (ANCA) is a valuable finding in diagnosing Wegener's granulomatosis because ANCA is positive in approximately 90 percent of patients with active, generalized Wegener's granulomatosis. But ANCA is not necessarily positive to make a diagnosis. A 59-year-old man was transferred to our hospital. He was diagnosed with lung abscess and treated with antibiotics at previous hospital. Initially, the ANCA was negative in immunofluorescence assay but we suspected Wegener's granulomatosis because of systemic inflammatory symptoms. Clinical symptoms deteriorated rapidly so we did bronchoscopic biopsy early. Wegener's granulomatosis was diagnosed according to pathologic finding that reported necrotizing granulomatous inflammation associated with vasculitis. Thus we treated with steroid then clinical symptoms and laboratory findings were improved.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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