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건강한 성인의 담석 유병률과 위험인자 (Prevalence and Risk Factors of Gallstones in Adult Health Screening Population)

  • 이미화;권덕문;조평곤
    • 대한방사선기술학회지:방사선기술과학
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    • 제37권4호
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    • pp.287-294
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    • 2014
  • 담석은 담도계의 가장 흔한 질환으로 최근 우리나라에서 콜레스테롤 담석의 비율이 증가하고 있으며 그 대표적인 위험인자로는 연령, 여성, 비만 등이 거론되고 있다. 본 연구는 건강검진자를 대상으로 최근 3년간의 담석의 유병률 및 위험인자를 알아보고자 하였다. 2011년 1월에서 2013년 12월까지 대구지역 종합검진전문병원에서 건강검진을 받은 4,696명을 대상으로 성별과 연령별 분표를 조사하고 키와 몸무게, 공복혈당과 간기능 및 기본 지질 검사를 하였고, 초음파 검사를 통해 담낭의 담석을 진단하였다. 체질량 지수에 따라 저체중, 정상체중, 과다체중, 비만 집단으로 나누었고, 공복혈당 수치는 미국 당뇨 협회에서 제시한 당뇨병의 진단 기준에 따라 분류하였다. 간기능 수치는 본원에서 사용하는 간기능 정상치를 참조하여 대상군을 나누고 지질 수치는 NCEP APTIII에 따라 분류하였다. 분석결과 담석이 발견된 경우는 148명(3.15%)으로 남자 84명(1.79%), 여자 64명(1.36%)으로 남자에서 더 높았으나 성별 간 유병률은 차이는 없었다. 연령별 유병률은 40대 이하 1.84%, 40대 3.38%, 50대 이상 4.66%로 담석이 없는 집단에 비해서 유의하게 높았다(p<0.003). 또한 담낭 담석으로 판명된 대상자의 신체검사 상 고지혈분류 항목에서 비정상군은 Total-cholesterol 52명으로 가장 많았고, LDL-cholesterol 39명, Triglyceride가 36명, HDL-cholesterol 19명이였다. 단변량 분석을 시행한 결과 연령, 공복혈당, 체질량지수는 담석의 유병률과 의미 있는 상관관계를 보였고, 다중 로지스틱 회귀분석에서도 연령, 체질량지수가 담석증의 독립적인 위험인자로 선정되었다. 결론적으로 비록 담석이 대사증후군과의 관계에서 나타나지 않았지만 이를 규명하기 위해서는 건강검진 대상자뿐만 아니라 일반 국민을 대상으로 한 추가적인 연구가 필요하다고 사료된다.

GC-MS를 이용한 혈장 중 호모겐티식산의 분석;알캅톤뇨증의 진단 (Determination of homogentisic acid in human plasma by GC-MS for diagnosis of alkaptonuria)

  • 마헤셜타파;유준동;이원재;이스람포크롤;윤혜란
    • 분석과학
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    • 제28권5호
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    • pp.323-330
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    • 2015
  • 알캅톤뇨증은 극히 드문 희귀 유전성 대사이상질환으로, 호모겐티세이트 디옥시게나제의 부족이나 결손으로 인한 질환이며 호모겐티식산 (HGA)의 축적을 특징으로 한다. 임상적으로는 호모겐티식산 혈증, 관절염 및 퇴자병 (ochronosis) 등을 보인다. 본 연구는 고가이고 시간이 많이 걸리는 고체상 추출단계 없이 신속하게 우수한 감도로 혈장 중 HGA의 정량분석을 위해 개발되었다. 통합 혈장 중 100 µL를 취하여 에틸아세테이트로 액체-액체 추출(LLE)한 후, 트리메틸 실릴 유도체 (TMS) 화한 후 GC-MS로 정량하였다. 카르복실기 및 히드록실 관능기의 TMS 유도체화의 형성은 80 ℃에서 5 분 동안 BSTFA (10% TMCS 포함)로 반응시켜 수행 하였다. GC-MS 의 선택 이온 모니터링을 위한 HGA의 선택 이온은 m/z=384, m/z= 341, m/z=25로 설정 하였다. 통합 혈장에 여러 농도로 표준품을 첨가하여 검토한 검량선은 1-100 ng/µL 범위에서 직선성은 R2=0.9991로 양호하게 나타났다. 통합 혈장에 HGA를 2, 20과 80 ng/µL 농도를 첨가하여 회수율, 정확도와 정밀도를 측정하였을 때, 일간내 회수율은 99-125% 였고, 일간외 회수율은 95-115% 였고, 정확도는 1-15% 이내로 양호하였다. LOD와 LOQ는 각각 0.4 ng/µL, 4 ng/µL로 관찰되었다. 한국인 정상 혈장으로부터 HGA를 분석하였을 때, 적용된 모든 시료에서 HGA는 검출되지 않았다. 결론적으로 본 연구에서 개발된 분석 방법을 이용하면 알캅톤뇨증 환자를 신속하게 진단할 수 있으며 그 치료과정에서의 HGA 모니터링에 유용하게 응용할 수 있음을 시사한다.

인공신경회로망을 이용한 뇌 F-18-FDG PET 자동 해석: 내.외측 측두엽간질의 감별 (Automatic Interpretation of F-18-FDG Brain PET Using Artificial Neural Network: Discrimination of Medial and Lateral Temporal Lobe Epilepsy)

  • 이재성;이동수;김석기;박광석;이상건;정준기;이명철
    • 대한핵의학회지
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    • 제38권3호
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    • pp.233-240
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    • 2004
  • 목적: 내 외측 측두엽간질의 감별은 중요하고 F-18-FDG PET이 도움을 주나 성능이 아주 우수하지는 않다. 이 연구에서는 수술과 수술 후 추적 병리소견으로 확진한 내측성 또는 외측성 측두엽간질 환자의 F-18-FDG PET영상을 후향적으로 조사하여 내측 및 외측 측두엽 대사 감소 양상을 추출하고 내측성과 외측성 간질을 감별하기 위한 인공신경회로망을 이용한 감별시스템을 개발하였으며 판독 성능을 핵의학전문가와 비교하였다. 대상 및 방법 : 수술로 확진한 내측성 또는 외측성 측두엽간질 환자 113명(좌 우측 내측성 측두엽간질 각 41, 42명, 좌 우측 외측성 측두엽간질 각 14, 16명)의 뇌 FDG PET을 대상으로 하였다. 모든 PET 영상을 PET 표준지도에 공간정규화하였으며 표준지도에서 추출한 뇌실질 영역의 평균 화소 값이 100이 되도록 계수정규화를 하였다. 표준지도에 미리 정의한34개 영역에서 평균 계수 값을 추출하였으며 마주보는 17개 영역간의 비대칭계수와 내측 및 외측 측두엽간의 비대칭계수를 구하여 신경회로망 시스템의 입력으로 넣었다. 신경회로망 시스템은 세 개의 독립적인 다층 퍼셉트론으로 구성하였다. 첫 번째 퍼셉트론은 간질 원인병소의 편측화(우측 또는 좌측)를 판단하게 하였다. 다른 두개의 퍼셉트론은 우측 또는 좌측 측두엽간질로 나뉘어진 입력 패턴들을 각각 내측성 또는 외측성 측두엽간질로 구분하는 역할을 하게 하였다. 신경회로망 시스템의 감별 성능을 평가하기 위하여 각 환자군에서 무작위로 8명의 PET 영상을 학습군으로 선정하여 신경회로망을 학습시켰으며 나머지 총 81명의 영상으로 신경망 시스템의 진단 정확성을 평가하였다. 이러한 무작위 실험을 50번 시행하여 얻은 신경회로망 시스템의 출력과 진단명과의 일치도를 핵의학 의사의 판독결과와 비교하였다. 핵의학 의사의 판독은 신경회로망과 동일한 조건 하에서 시행되도록 하기 위하여 각 환자가 측두엽간질환자라는 정보이외에는 어떠한 다른 임상정보도 모르는 상태에서 각 환자를 좌측 또는 우측 내측성 측두엽간질이나 좌측 또는 우측 외측성 측두엽간질 중 하나로 감별하도록 하였다. 결과: 내측 또는 외측 측두엽에 대한 최종 국소화가 정확했는지 여부에 관계없이 간질병소가 속한 뇌반구가 좌측인지 우측인지를 맞게 판단하였으면 편측화에 성공한 것으로 보았을 때 신경회로망과 핵의학 전문가가 모두 평균 90% 정도의 높은 편측화 성공률을 보였다. 편측화는 물론 간질병소가 내측에 있는지 외측에 있는지 여부를 정확하게 판단한 국소화 성공률 또한 신경회로망(59%)과 핵의학 전문가(72%)의 진단 성적이 거의 다르지 않았다. 결론: 이 연구에서 개발한 간질병소 국소화를 위한 신경회로망 시스템은 측두엽간질 감별 진단에 도움이 될 것으로 기대된다.

분자유전학적으로 진단된 가부키 증후군 1례 (A Case of Kabuki Syndrome Confirmed by Genetic Analysis: A Novel Frameshift Mutation in the KMT2D Gene)

  • 박수진;안문배;장우리;조원경;채효진;김명신;서병규
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제17권3호
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    • pp.103-108
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    • 2017
  • 가부키 증후군(Kabuki syndrome)은 특징적인 얼굴(아치형의 넓은 눈썹, 낮은 코끝, 큰 귓바퀴, 아래 외측 안검 외전), 골격계 이상, 출생 후 성장 지연, 그리고 경도의 정신 지체를 특징으로 나타내는 선천성 이상 질환이다. 또한, 선천성 심장기형, 비뇨생식기 기형, 구개구순열을 포함한 위장관 기형, 안검 하수 등의 증상이 동반되기도 한다. 감염과 면역질환, 경련, 내분비 문제, 청력 손실이 나타날 수 있다. 가부키 증후군의 대부분은 12번 염색체의 장완에 위치한 KMT2D 유전자의 돌연변이에 의해 발병된다. KMT2D 유전자의 돌연변이로 생성된 비정상적인 KMT2D 단백질로 인해 신체의 여러 장기와 조직의 특정 유전자의 활성이 정상적으로 이뤄지지 못하여, 결과적으로 가부키 증후군의 특징적인 외형과 기능장애가 나타난다. 출생시 선천성 심장 기형, 갑상선 기능 저하 및 일과성 저혈당 과거력이 있던 환아가 만 4세경 성장 지연, 아치형 눈썹, 낮은 코끝, 아래 외측 안검 외전, 큰 귓바퀴 등의 얼굴 생김새를 보여 시행한 분자유전학적 검사에서 KMT2D의 exon 15에서 새로운 frameshift mutation이 발견되어 증례를 보고하는 바이다. 가부키 증후군은 성장 지연 뿐 아니라, 발달 장애 및 행동 장애, 사춘기 여아의 경우 조기 가슴 발육을 포함한 내분비적 문제, 사시, 안검하수 등의 안과적 문제, 만성 중이염, 청력 손실, 감염, 경련 등 다양한 증상을 나타낼 수 있기 때문에 조기에 질환을 진단하고, 임상증상에 따라 적절한 중재를 할 수 있도록, 정기적으로 신장, 몸무게, 머리둘레, 발달상태, 청각과 시각상태를 확인하는 것이 중요하다. 따라서 여러 장기의 선천 기형을 보이는 환아의 경우, 임상의는 출생 당시에는 두드러지지 않을 수 있는 특징적인 얼굴 생김새, 성장 지연, 정신 지체 등의 이상에 대해 유의하여야 한다. 분자유전학적 검사는 임상적으로 가부키 증후군이 의심되는 환아를 조기에 진단할 수 유용한 방법이며, 앞으로도 가부키 증후군과 연관된 유전자 변이에 대한 연구가 더욱 필요할 것으로 사료된다.

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폐암과 폐 염증성질환의 동적양전자방출단층검사 (Dynamic $^{18}F-FDG$ PET)의 유용성 (Usefulness of Dynamic $^{18}F-FDG$ PET Scan in Lung Cancer and Inflammation Disease)

  • 박훈희;노동욱;김세영;동경래;이민혜;강천구;임한상;오기백;김재삼;이창호
    • 대한방사선기술학회지:방사선기술과학
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    • 제29권4호
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    • pp.249-255
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    • 2006
  • 목 적: 양전자방출단층검사(Fluorine-18 2-Deoxy-D-Glucose positron emission tomography : $^{18}F-FDG$ PET)는 가시적 영상분석과 반정량적 섭취계수 분석 방법을 사용하여 폐의 염증성 질환과 폐암을 구별 및 진단하는 데 유용하다. 일반적으로 표준화섭취계수(Standardized Uptake Value : SUV)가 폐 질환의 진단에 사용되지만, 이는 폐 조직에 있어서 반정량적, 정량적 분석을 통한 동적인 정보를 포함하지 않는다. 그러므로, 본 연구는 $^{18}F-FDG$ PET 검사에서 폐 질환의 동적 섭취 분석이 보다 정확한 대상질환의 진단을 유용하게 할 수 있을 것이라는 가정하에 시간-방사능 곡선(Time-Activity Curve: TAC), 표준화섭취계수-동적곡선(Standardized Uptake Value-Dynamic Curve : SUV-DC), 패트락 분석법(Patlak analysis : Glucose Metabolic Rate(MRGlu))을 토대로 얻은 분석방법을 이용하여 진단적 유용성을 평가하였다. 대상 및 방법: 폐 질환을 가진 17명의 환자를 대상을 하여, 각각 60분간 Dynamic $^{18}F-FDG$ PET검사를 시행하였다. 획득한 정보를 통하여 폐질환의 형태를 따라 관심영역(Region of Interest: ROI)를 그린 후, 반정량적 분석인 TAC, SUV-DC와 정량적 분석인 Patlak analysis를 각각의 군에 따라 분석하여 비교 분석하였다. 결 과: Dynamic $^{18}F-FDG$ PET을 통한 분석결과, TAC 형태는 초기 혈류상에서 폐의 염증성 질환과 폐암의 구분이 어려웠으나, 시간이 지날수록 폐암의 곡선이 염증성 질환의 경우보다 확연히 증가하였다. SUV-DC의 경우는 TAC 형태와 거의 유사한 형태를 가졌다. Patlak analysis 분석결과, 대동맥 영역에서는 폐의 염증성 질환이 폐암보다 높은 혈액 방사능을 보였으나 시간이 지남에 따라 염증성 질환의 혈액 방사능이 극히 낮아졌다. 반면, 병변 조직에서는 폐암이 가장 높은 섭취를 보였으며 폐의 염증성 질환은 중간 정도에 머물렀다. 결 론: TAC와 SUV-DC 분석에서 폐암과 폐의 염증성 질환은 각각 고유한 그래프 형태를 띠었으며 Patlak analysis에서 역시 주목할 만한 차이를 보였다. 따라서 이러한 분석법을 토대로 좀더 깊이 있는 연구가 진행된다면 비침습적으로 폐의 질환을 구별하는 데 보다 적절하고 유용한 진단적 정보를 얻을 수 있을 것이다.

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ALI 배양법 이용한 비강 점막 상피세포의 미세구조와 $^{14}C$-mannitol 투과도 (Ultra-Structures And $^{14}C$-Mannitol Transport Study of Human Nasal Epithelial Cells Using ALI Culture Technique)

  • 곽경록;황지윤;이지석;박혜경;김윤성;이민기;박순규;김유선;노환중
    • Tuberculosis and Respiratory Diseases
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    • 제50권2호
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    • pp.205-212
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    • 2001
  • 연구배경 : 비강 점막을 통한 약물의 이동이나 대사 등은 실험 동물을 이용한 약력학적인 연구가 이루어져 왔으나 사람의 비강 점막 상피세포의 투과에 대한 연구는 없는 실정이다. 따라서 저자 등은 air-liquid interface (ALI) 방법으로 세포를 배양하여 그 미세구조와 in vitro에서 비강점막 상피세포에 대한 mannitol의 투과도를 알아보고자 하였다. 방 법 : 만성 부비동염 환자의 내시경을 이용한 부비동 수술시 정상 하비갑개의 조직을 채취하여 ALI 방법을 이용하여 transwell내에 monolayer로 상피세포를 배양하였으며 blank filter, 배양 5일째 및 7일째에 transepithelial electrical resistance (TEER) 값을 측정하고 투과전자현미경을 이용하여 견고연접(tight junction)의 형성을 확인하였다. 배양된 세포의 mannitol의 투과도를 알아보기 위해 12일째에 $^{14}C$가 부착된 mannitol $4{\mu}mol$을 배양액과 함께 투여하고 1시간 동안 10분 간격으로 % leakage를 측정하였다. 결 과 : 사람의 비강 상피세포는 7일 내에 confluent monolayer로 배양되었으며 투과전자현미경상 섬모와 견고 연접의 형성이 잘 관찰되었다. TEER 값은 blank filter는 $108.5\;ohm.cm^2$, 배양 5일째는 $141\;ohm.cm^2$, 배양 7일째는 $177.5\;ohm.cm^2$로 측정되었다. Mono-layer를 통한 $^{14}C$-mannitol의 % leakage는 10분, 20분, 30분, 40분, 50분, 60분에 각각 $35.67{\pm}5.43$, $34.42{\pm}5.60$, $32.75{\pm}5.71$, $31.76{\pm}4.22$, $30.96{\pm}3.49$, $29.60{\pm}3.68%$로 나타났다. 결 론 : ALI 방법으로 배양된 사람의 정상 비강점막 상피세포는 생체와 유사하게 배양되어 세포의 투과도(transcellular permeability) 를 알아보는데 적합하며 in vitro에서 비강점막을 통한 약물의 transport에 대한 연구에 도움이 될 것으로 생각된다.

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3T 양성자 자기공명분광에 의한 뇌종양의 대사물질 이상소견 (Evaluation of Metabolic Abnormality in Brain Tumors by In Viuo $^1$H MR Spectroscopy at 3 Tesla)

  • Choe, Bo-Young;Jeun, Sin-Soo;Kim, Bum-Soo;Lee, Jae-Mun;Chung, Sung-Taek;Ahn, Chang-Beom;Oh, Chang-Hyun;Kim, Sun I.;Lee, Hyoung-Koo
    • 한국의학물리학회지:의학물리
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    • 제13권3호
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    • pp.120-128
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    • 2002
  • 목적 : 성상세포종과 다형성교모세포증과 같은 뇌종양에서 37 양성자 자기공명분광법을 이용한 분광 소견을 알아보고, 이를 정상인 뇌의 분광소견과 비교하여, 그 차이를 알아보고자 하였다. 대상 및 방법 : 대상환자는 가톨릭의대 부속 강남성모병원에서 2001년 1월 1일부터 2002년 6월 1일까지 조직학적으로 확인된 astrocytoma 및 glioblastoma multiforme (GM) 환자들 중에서 양성자 자기공명분광을 시행한 10명의 환자를 대상으로 하였다. 연령분포는 28세에서 73세(평균: 52.2세), 남녀비는 4:6이었다. 양성자 자기공명분광법은 전신용 3T MRI/MRS 시스템(Medinus Co., LTD. Magnus 2.1)과 STEAM (stimulated echo acquisition mode) pulse sequence를 사용하였다. 획득한 자기공명분광 소견은 각각의 군에서 N-acetyla-spartate (NAA), phosphocreatine and creatine (Cr), choline containing compounds (Cho) and lactate (Lac)와 같은 대사물질들을 Cr을 기준으로 대사산물 신호강도의 비율로 상대적으로 계측하였다. 각각의 군에서 상대적인 비율의 평균과 표준편차를 구하여 정상뇌와 뇌종양을 비교하였고, 종합적인 결과는 Student t-test로 통계 처리하였다. 결과 : 양성자 자기공명분광소견상 정상 뇌조직과 뇌종양의 Cho/Cr 평균값은 각각 1.16$\pm$0.15, 1.79$\pm$1.02로 측정되었고, NAA/Cr은 각각 1.67$\pm$0.18, 0.64$\pm$0.38로 측정되었다. Lactate는 정상 뇌조직에서는 거의 발견되지 않은데 비해 뇌종양에서는 모두 관찰되었고 그 양은 3.53$\pm$2.54로 높게 나타났다. 결론 뇌종양(성상세포종, 다형성교모세포증)은 정상 뇌조직에 비해 Cho/Cr 비율이 현저히 증가하였으며, NAA/Cr 비율은 감소하였다. 또한 뇌종양에서는 강한 Lactate signal을 보여 주었다. 양성자 자기공명분광은 뇌종양에 대한 생화학적 정보를 얻을 수 있으므로, 임상적으로 비침습적인 방법을 통한 진단뿐 만 아니라 치료후 효과 판정이나, 뇌종양 재발 등의 감별진단에도 이용할 수 있을 것으로 사료된다.

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신질환 환아에서 초음파 골량측정법을 이용한 골상태 평가 (Assesment of Bone Strength Using a New Quantitative Ultrasound Device in Children with Renal Diseases)

  • 강주형;신윤혜;조남한;배기수
    • Childhood Kidney Diseases
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    • 제9권1호
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    • pp.21-30
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    • 2005
  • 목 적 : 소아 신질환 환자들의 골상태 평가 및 골다공증의 유병률을 산출하고 스테로이드 치료 기간 및 용량과의 연관성을 알아본 후 예방과 치료를 위한 진료에 지침을 마련하고자 시행하였다. 방 법 1994년 이후 아주대병원 소아과에서 신장질환을 진단 받은 환자들을 대상으로 초음파 골량측정법으로 골밀도를 측정한 후 한국 소아표준골밀도치를 참조하여 골상태를 평가하였고 환자의 임상소견 및 생화학적 지표들의 평균값간에 차이가 있는 지를 알아보았다. 결 과 : 골밀도를 측정 받은 환자는 총44명이었다. 진단시 나이는 6.7$\pm$4.2세였고, 골밀도 측정시 역연령은 9.3$\pm$4.2세, 골연령은 8.2$\pm$4.6세로 골연령이 저하되어 있었다. 질환별로는 특발성 신증후군 24명(54.5%), Henoch Shonlein 신염 7명(15.9%), IgA 신병증 5명(13.6%), 역류성 신병증 2명(4.5%), 기타 5명(11.4%)이었다. 환아 13명(29%)의 골밀도가 감소되어 있었고 이중 5명(11%)은 골다공증 범주에 속하였다 질환별로는 특발성 신증후군 1명(4%), Henoch Shonlein 신염 2명(29%), 역류성 신병증 1명(50%), 기타 1명(23%)이었다. 정상, 골감소증, 골다공증 세 군으로 나누었을 때 골밀도 측정시점까지 스테로이드 투여기간은 각각 26.5$\pm$27.3개월, 32.1$\pm$39.6개월, 8.9$\pm$12.9개월이었고, 투여한 축적 용량은 221.7 $\pm$248.6 mg/kg, 177.1 $\pm$302.9 mg/kg, 49.9$\pm$45.5 mg/kg이었으며 세 군간에 유의한 차이는 없었다. 스테로이드의 투여기간을 장기간(6개월이상)과 단기간(6개월 미만)으로 나누어 비교했을 때 골밀도 측정값 및 골관련 생화학적 수치들은 차이가 없었다.결 론 : 초음파 골량측정법이 보편화되지 않았지만 정상 참고치와 비교가 가능하였으며 측정결과 골감소증은 29%, 골다공증은 11%로 상당수에서 골상태가 비정상임을 알 수 있었다. 본 연구에서는 스테로이드 사용기간 및 축적용량이 골상내의 변화에 특별한 영향을 미치지 않는 것으로 나타났다. 동일 환자들의 골상태의 변화관찰과 신질환 관련 골감소의 요인을 밝혀내기 위한 추가적인 연구가 필요할 것으로 사료된다.

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선천성 염소성 설사를 가진 환아에서 국소 분절 사구체경화증이 발생하여 만성 신장병으로 발전한 사례 (A Case of Progressive FSGS and Chronic Kidney Disease in Congenital Chloride Diarrhea with SLC26A3 Mutation)

  • 서영준;정한빈;안석민;신우철;배은주;윤종형;정활림;이홍진
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제18권3호
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    • pp.87-94
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    • 2018
  • 선천성 염소성 설사를 가진 환아에서 국소 분절 사구체경화증이 발생하여 말기 신장병으로 발전한 사례를 보고 하고자 한다. 20세 여자 환자로, 본원에서 출생 전 산전진단에서 양수과다 및 초음파 소견으로 선천성 염소성 설사가 의심되었으며, 출생 직후 확진 되어 신생아기 때부터 KCl 보충을 통하여 증상 조절을 시작하였다. 환아는 이후 특별한 건강의 문제가 없었으나 12세에 단백뇨가 관찰되었고, 16세때 본원에서 국소분절 사구체경과증 과 2기 만성신장병 진단을 받았다. 이후 보존적 치료를 하였으며, 지속적인 단백뇨에 대한 재 평가를 위하여 입원하게 되었다. 입원 후 확인된 검사에서 사구체여과율(GFR)은 4기 신장병으로 악화되어 있었으며 신생검에서도 국소분절 사구체신염으로 인한 만성 신장병이 재 확인 되었다. 환아 및 가족을 대상으로 시행한 유전자 검사(diagnostic exome sequencing)에서는 SLC26A3 유전자의(c.2063-1G>T) 동형 접합체 변이가 각각 부모에서 전달된 것을 확인하였다. 선천성 염소성 설사 환자는 적절한 전해질 보충에도 불구하고 신기능 손상이 되기 쉬운 경향이 있으며, 따라서 조기 진단 및 충분한 전해질 보충이 이루어지는 경우에서도 환자의 신장 기능에 대한 정기적 관찰 및 적절한 보조 치료가 필요할 것으로 사료된다.

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Pseudodeficiency 및 potential late onset Pompe disease 보인자로 확인된 cis형 dual variant 돌연변이 두 개를 가진 여아 1례 (A Case of Pseudodeficiency in a Potential Late Onset Pompe Disease Carrier, with Double Dual Variant, Each in cis Formation)

  • 김승호;김구련;장영표;이동환
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제22권2호
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    • pp.58-62
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    • 2022
  • 폼페병(PD, Pompe disease), 2형 당원축적병(Glycogen storage disease type II)은 보통염색체 열성 질환으로 용해소체 효소인 acid maltase (acid α-glucosidase, GAA) 결핍으로 인한 대사근육병이다. 한 종류의 효소 결핍에 의한 질환이지만, GAA의 결핍정도와 유전자형에 따라 임상양상이 다르게 나타난다. 발병 시기에 따라 크게 영아형 폼페병(infantile onset Pompe disease, IOPD), 성인형 폼페병(late onset Pompe disease, LOPD)으로 나눌 수 있다. 저자들은 신생아기 때 호흡곤란증후군을 진단받고 치료받은 후 잠시 혈중 CK 증가가 확인되었으나 다른 임상증상 없이 경과 관찰 후 호전되었고, LSD 스크리닝 검사 결과 상 GAA 수치가 0.58 umol/h/L로 감소되어 있음을 확인한 1례에 대해 보고하고자 한다. 해당 환아를 PD 의증으로 고려하여 시행한 GAA enzyme essay 상 total GAA level은 16.2 nmol/2hr/mg protein, GAA with acarbose level은 2.0 nmol/2hr/mg protein, acarbose/total level의 비율은 12.0%로 낮은 수치를 확인하였다. 환아의 유전자 검사 상 exon #4에서 두개의 likely pathogenic heterozygous mutation인 c.752C>T (p.Ser251Leu), c.761C>T (p.Ser254Leu), exon #12에서 heterozygous mutation인 c.1726G>A (p.Gly576Ser), exon #15에서 heterozygous mutation인 c.2065G>A (p.Glu689 Lys)이 확인되었다. 환아의 7세 오빠는 유전자 검사에서 정상으로 확인되었고, 아버지는 환아에서 동일하게 확인된 exon #12에서 heterozygous mutation인 c.1726G>A(p.Gly576Ser), exon #15에서 heterozygous mutation인 c.2065G>A (p.Glu689Lys)이, 어머니에서는 exon #4에서 두 개의 likely pathogenic heterozygous mutation인 c.752C>T (p.Ser251Leu), c.761C>T (p.Ser254Leu)가 확인되었다. Pathogenic한 유전자 두개가 있으면 보통 환자로 인식될 수 있으나 이 환아에서처럼 pathogenic한 유전자 두 개가 있더라도 cis 형태로 하나처럼 움직인 경우 PD 환자가 아니라 carrier 일 수 있다는 것을 경험한 증례였다. 이에 PD 환아의 유전검사 결과를 해석할 시 pathogenic variant 유전자가 두 개일지라도 혹시 cis 형태로 하나의 유전자인지를 확인하여, pseudodeficiency나 potential LOPD carrier일 수 있는 점을 고려하며 여러 임상 양상을 취합하여 진료를 시행하는 것이 필요하다.