• 제목/요약/키워드: metabolic disorder

검색결과 330건 처리시간 0.029초

분자유전학적으로 진단된 가부키 증후군 1례 (A Case of Kabuki Syndrome Confirmed by Genetic Analysis: A Novel Frameshift Mutation in the KMT2D Gene)

  • 박수진;안문배;장우리;조원경;채효진;김명신;서병규
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제17권3호
    • /
    • pp.103-108
    • /
    • 2017
  • 가부키 증후군(Kabuki syndrome)은 특징적인 얼굴(아치형의 넓은 눈썹, 낮은 코끝, 큰 귓바퀴, 아래 외측 안검 외전), 골격계 이상, 출생 후 성장 지연, 그리고 경도의 정신 지체를 특징으로 나타내는 선천성 이상 질환이다. 또한, 선천성 심장기형, 비뇨생식기 기형, 구개구순열을 포함한 위장관 기형, 안검 하수 등의 증상이 동반되기도 한다. 감염과 면역질환, 경련, 내분비 문제, 청력 손실이 나타날 수 있다. 가부키 증후군의 대부분은 12번 염색체의 장완에 위치한 KMT2D 유전자의 돌연변이에 의해 발병된다. KMT2D 유전자의 돌연변이로 생성된 비정상적인 KMT2D 단백질로 인해 신체의 여러 장기와 조직의 특정 유전자의 활성이 정상적으로 이뤄지지 못하여, 결과적으로 가부키 증후군의 특징적인 외형과 기능장애가 나타난다. 출생시 선천성 심장 기형, 갑상선 기능 저하 및 일과성 저혈당 과거력이 있던 환아가 만 4세경 성장 지연, 아치형 눈썹, 낮은 코끝, 아래 외측 안검 외전, 큰 귓바퀴 등의 얼굴 생김새를 보여 시행한 분자유전학적 검사에서 KMT2D의 exon 15에서 새로운 frameshift mutation이 발견되어 증례를 보고하는 바이다. 가부키 증후군은 성장 지연 뿐 아니라, 발달 장애 및 행동 장애, 사춘기 여아의 경우 조기 가슴 발육을 포함한 내분비적 문제, 사시, 안검하수 등의 안과적 문제, 만성 중이염, 청력 손실, 감염, 경련 등 다양한 증상을 나타낼 수 있기 때문에 조기에 질환을 진단하고, 임상증상에 따라 적절한 중재를 할 수 있도록, 정기적으로 신장, 몸무게, 머리둘레, 발달상태, 청각과 시각상태를 확인하는 것이 중요하다. 따라서 여러 장기의 선천 기형을 보이는 환아의 경우, 임상의는 출생 당시에는 두드러지지 않을 수 있는 특징적인 얼굴 생김새, 성장 지연, 정신 지체 등의 이상에 대해 유의하여야 한다. 분자유전학적 검사는 임상적으로 가부키 증후군이 의심되는 환아를 조기에 진단할 수 유용한 방법이며, 앞으로도 가부키 증후군과 연관된 유전자 변이에 대한 연구가 더욱 필요할 것으로 사료된다.

  • PDF

유제품의 제2형 당뇨병 예방 효과: 총설 (Preventive Effect of Milk Products against Diabetes Mellitus Type 2: A Review)

  • 김동현;천정환;김현숙;김홍석;송광영;김영지;강일병;이수경;정동관;김수기;서건호
    • Journal of Dairy Science and Biotechnology
    • /
    • 제33권2호
    • /
    • pp.129-137
    • /
    • 2015
  • 최근에 유제품의 섭취가 제2형 당뇨병의 위험성을 낮춘다는 연구결과가 점점 증가하고 있는 추세이다. 지금까지 발표된 유제품 섭취와 제2형 당뇨병 위험성의 관계에 대한 증거들을 검토해 보면, 유제품의 섭취와 제2형 당뇨병의 위험성 사이, 그리고 유제품의 섭취량에 따라 제2형 당뇨병의 발병률에 다양한 영향을 미치는 것으로 밝혀졌다. 특히 저지방 유제품의 섭취와 제2형 당뇨병의 위험성 감소는 일정한 관계를 보였으며, 일반적인 지방을 함유한 유제품은 인체에 좋은 영향을 주는 것으로 밝혀졌다. 하지만 몇몇 특정 유제품이 인체에 미치는 역할을 명확하게 확인할 향후 연구가 요구된다. 유제품이 제2형 당뇨병의 위험성을 낮추는 기전은 아직까지 명확하지 않지만, 유제품이 비만과 신진대사장애에 작용하는 기전과 유사할 것으로 사료되고 있다. 시간이 지날수록 유제품의 섭취가 제2형 당뇨병의 위험성을 낮춘다는 연구 결과와 일관성 있는 결과들이 지속적으로 제공되고 있다. 일반적인 지방과 특정 유제품을 더 잘 이해하기 위해서는 더 많은 연구가 진행되어야 하며, 지금까지의 연구 결과를 뒷받침하기 위해서는 잘 설계된 무작위통제실험과 기계적 연구를 통해 임상실험으로 반드시 검증하여야 하며, 이러한 노력들이 임상실습 및 공중보건지침으로 이행될 수 있도록 많은 노력이 절실히 요구 되어지고 있다.

  • PDF

X 염색체 연관 부신백질이영양증 환아들의 임상양상 (X-linked Adrenoleukodystrophy in Childhood)

  • 유은정;김은영;국훈;우영종
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제5권1호
    • /
    • pp.33-43
    • /
    • 2005
  • 목적 : X 염색체 연관 부신백질이영양증은 과산화소체의 지방산 대사 장애로 인하여 포화 장쇄 지방산이 신경계의 수초와 부신 피질에 축적되어 여러 가지 신경학적 증상과 부신 기능 저하를 나타내는 드문 유전 질환이다. 증상의 발현 시기와 임상 경과에 따라 소아 대뇌형, 성인부신척수신경병형 등 여러 가지 형태로 나누어 지며 예후도 달라진다. 대상 및 방법 : 1996년 1월부터 2003년 6월까지 광주기독병원 소아과와 전남대병원 소아과에서 부신백질이영양증으로 진단받은 6명과 타병원에서 진단받고 골수 이식을 위해 내원한 7명, 총 13명의 남아들을 최소 1년 이상 추적 관찰하여 임상 경과를 분석하였다. 결과 : 1. 첫 신경학적 증상은 행동 장애, 청력 저하, 보행 장애, 시력 저하 및 사시 순이었고, 10명에서 ALD 가족력이 있었다. 2. 신경학적 증상의 발현시기, 증상의 진행 정도에 따라 분류하였을 때, 소아 대뇌형이 10명, 청소년 대뇌형이 2명, 신경학적 증상과 MRI 병변은 없이 부신 기능의 저하만 있는 "Addison-only"가 1명이었다. 1) 소아 대뇌형의 경우 8명이 사망하였는데 첫 증상 발현 시기는 평균 7.02세, 자연 경과로 첫 증상으로부터 식물 인간 상태에 이르는 기간은 1.35년, 사망에 이르는 기간은 3.35년으로 빠르게 진행하였다. Lorenzo oil을 투여하였던 2명에서 증상은 진행하였고, 제대혈 이식을 시행했던 2례는 질환의 진행과 이식편 대 숙주반응에 의해 사망하였다. 2) 청소년 대뇌형의 첫 증상 발현시기는 11.5세로, 2명 모두 현재 19세, 26세로 생존해 있으나, 1례는 식물 인간 상태이다. 3) "Addison only" 1례는 Lorenzo oil과 steroid를 투여하면서 3년째 증상 없이 지내고 있다. 3. 뇌 MRI에서 양측 두정엽과 후두엽의 백질을 침범한 형태가 대부분(11명)이었고, 청소년대뇌형 1명에서만 내포, 대뇌각과 뇌교를 침범하였다. 4. 진단 당시 부신 기능 저하가 67%에서 있었으며, ACTH만 상승된 형태였다. 결론 : 소아기에 발현한 부신백질이영양증의 경우, 두정엽과 후두엽 백질을 침범한 소아 대뇌형이 대부분이었고, 첫 증상 이후 빠르게 진행하여 사망에 이르는 치명적인 경과를 보였다. 따라서 가족력이 있는 경우, 많은 구성원에서 장쇄지방산 검사를 시행하여 조기에 무증상 환자를 진단하고 적극적으로 대처하는 것이 중요하리라 생각된다.

  • PDF

I형 뮤코다당증 환자들에서 효소 보충 요법이 성장에 미치는 영향 (Effect of Enzyme Replacement Therapy on Growth in Korean Patients with Mucopolysaccharidosis Type I)

  • 허림;조성윤;장미선;이지은;권영희;김수진;손영배;박성원;맹세현;권은경;한선주;정주연;진동규
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제13권2호
    • /
    • pp.111-119
    • /
    • 2013
  • 목적: I형 뮤코다당증 (MPS I)은 ${\alpha}$-L-iduronidase 효소의 결핍으로 인하여 발생하는 리소좀 축적 질환으로, 광범위한 양상으로 다기관에 영향을 미친다. 저신장과 성장 속도의 감소는 MPS I의 중요한 특징이다. 본 연구에서는 효소 보충 요법이 MPS I 환자들의 성장에 미치는 효과에 대해 알아보기 위하여 단일 기관의 환자들을 대상으로 분석하였다. 방법: 2세에서 15세 사이에 효소 보충 요법을 시작하여 최소 3년 이상의 치료를 시행 받은 10명의 한국 MPS I 환자들의 키 측정치를 후향적으로 분석하였다. 효소 보충 요법 시작시의 평균 나이는 7년 7개월 이였으며, 남아는 6명, 여아는 4명 이였다. 키는 표준 편차(SDS)로 표현되었다. 효소 보충 요법 전과 후의 연간 성장 속도를 계산하였으며, 구분회귀모델을 이용하여 치료 전과 후의 키 z-score를 분석하였다. 표현형[(중증(Hurler) versus 경증(Hurler-Scheie, Scheie)]이 성장에 미치는 영향에 대해서는 개별 분석을 시행하였다. 결과: 효소 보충 요법 전 1년 동안의 연간 성장은 3.3 cm (z-score=-0.21) 였으며, 효소 보충 요법 후 1년, 2년, 3년에서는 각각 6.2 cm (z-score=0.17), 5.8 cm (z-score=0.07), 3.8 cm (z-score=-0.4)이였다. 회귀분석 결과, 효소 보충 요법 전에 비하여 치료 후 기울기에 유의한 호전을 보였다(기울기 차이=0.04; P=0.022). 중증과 경증 표현형 간의 치료 전(P=0.001)과 후(P<0.0001)의 기울기 차이는 통계적으로 유의하였으나, 표현형에 따라 분석하였을 때 통계적으로 유의한 차이는 보이지 않았다. 결론: MPS I 환자들의 키 성장에 있어 aldurazyme 효소 보충 요법이 긍정적인 효과를 미치는 것으로 보인다.

  • PDF

한국인 선천성 갑상선기능저하증에 대한 신생아선별검사의 14년간의 후향적 연구; 발생빈도와 유효성 (Evaluation of the Congenital Hypothyroidism for Newborn Screening Program in Korea: A 14-year Retrospective Cohort Study)

  • 윤혜란;안선현;이향자
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제19권1호
    • /
    • pp.1-11
    • /
    • 2019
  • 목적: 선천성 갑상선기능저하증(Congenital hypothyroidism, CH)은 전세계적으로 출생아 3,000-4,000명 당 1명의 빈도로 발생하는 신생아기에 가장 흔한 내분비질환이다. 본 연구는 1991년부터 2004년까지 남한의 선천성 갑상선기능저하증 발생률의 빈도 및 현재까지 적용되어온 광범위한 신생아 선별검사의 검사방법과 결과를 재평가하기 위해 수행되었다. 방법: 서울 지역에 위치하지만 전국적인 지사를 운영하고 있는 검사기관 서울의과학 연구소(SCL)에서는 서울 외 6개 광역시(부산, 인천, 대구, 대전, 광주, 울산)와 9개도(경기, 강원, 충북, 충남, 전북, 전남, 경북, 경남, 제주)로 한국을 15개 지역으로 분류하였다. 15개 지역으로부터 신생아의 채혈지를 수집하여 서울본원에서 수집하여, TSH 및 유리 T4를 ELISA 검사법으로 신생아선별검사를 수행하였다. SCL 데이터 및 복지부에 보고된 전국적인 양성자수를 검토하였다. 선천성갑상선기능저하증에 대한 신생아선별 검사법의 cut-off 치는 신생아 갑상선자극호르몬(TSH) 측정을 위해서는 20 mIU/L를 유리 T4의 검사를 위해서는 0.8 ng/dL 이하를 사용하였다. TSH 및 유리 T4 ELISA 분석에 기초한 선천성 갑상선기능저하증에 대해 1차 선별검사에서 선천성 갑상선기능저하증 양성은 신생아 671,805명 중 신생아 159명에서 발견되었으며, 이의 발병빈도는 4,225명 중 1명으로 추정되었다 결과: TSH 분석에서 cut-off 20 mIU/ L를 사용했을 때 민감도, 특이도 및 양성 측도(PPV)는 각각 100.0%, 99.7% 및 10.8%였다. 유리 T4 분석을 위해 0.8 ng/dL cut-off를 사용했을 때 민감도, 특이도 및 양성 예측도는 각각 100.0%, 98.5% 및 3.9%였다. 결론: NBS를 통해 얻은 CH의 발병빈도는 2004년 이전에 해외의 여러 국가에서 보고 된 발병빈도와 비교할 만큼 유사하였다.

  • PDF

한국 메틸말로닌산혈증 환아 10례에서 Somatic Cell 분석과 cobalamin 반응성 연구 (Somatic Cell Analysis and Cobalamin Responsiveness Study in Ten Korean Patients with Methylmalonic Aciduria)

  • 임한혁;송웅주;김구환;;;김유미;장미영;길홍량;김숙자
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제19권1호
    • /
    • pp.12-19
    • /
    • 2019
  • 목적: 코발라민(Cobalamin)과 동반되지 않은 독립형 메틸말론산혈증(methylmalonic acidemia)은 프로피오네이트 대사 질환으로 상염색체 열성으로 유전된다. Methylmalonyl-CoA mutase (MCM)효소발현에 관련된 유전자인 MMUT에는 유전자 결함에는 두 가지 아형이 있다. $Mut^0$은 효소 활성도가 완전히 없는 것이고 Mut-형은 효소활성도가 저하되어 있지만 hydroxocobalamin (OHCbl) 보충으로 잔여효소의 활성도가 증가될 수 있는 형이다. 본 연구의 목적은 한국인 MMA 환아에서 코발라민의 반응성과 돌연변이를 조사하는 것이다. 방법: 최적의 치료를 위해 MCM 활성도와 비타민 $B_{12}$ 반응성을 측정하기 위하여 섬유 아세포의 체세포 보완 분석을 사용하여 10명의 MMA 환자를 평가했다. MMUT 유전자는 MMA 돌연변이의 염기서열을 확인하였다. 결과: $^{14}C-propionate$의 첨가는 OHCbl에 반응이 없는 모든 환자에서 낮게 나타났다. $^{14}C-methyltetrahydrofolate$$^{57}Co-cyanocobalamin$의 투여 후 모두 정상범위 내에 있었다. 아데노 실 코발라민의 합성은 낮지 만 메틸 코발라민의 합성은 적절하였다. 보완 분석 결과 모든 환자들은 $mut^0$ 유형이었다. DNA 염기서열분석결과에서 2개의 새로운 돌연변이, p.Gln267Ter 및 p.Ile697Phe를 포함하여 12개의 상이한 MMUT 돌연변이를 확인하였다. 신생아에서 증상이 나타나며 $mut^0$ 형인 MMA 환자 10례 모두에서 코발라민 반응을 보이지 않았다. 결론: 본 연구에서는 모든 한국 MMA 환자에서 코발라민 반응을 시험한 결과 음성이었다.

  • PDF

Pseudodeficiency 및 potential late onset Pompe disease 보인자로 확인된 cis형 dual variant 돌연변이 두 개를 가진 여아 1례 (A Case of Pseudodeficiency in a Potential Late Onset Pompe Disease Carrier, with Double Dual Variant, Each in cis Formation)

  • 김승호;김구련;장영표;이동환
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제22권2호
    • /
    • pp.58-62
    • /
    • 2022
  • 폼페병(PD, Pompe disease), 2형 당원축적병(Glycogen storage disease type II)은 보통염색체 열성 질환으로 용해소체 효소인 acid maltase (acid α-glucosidase, GAA) 결핍으로 인한 대사근육병이다. 한 종류의 효소 결핍에 의한 질환이지만, GAA의 결핍정도와 유전자형에 따라 임상양상이 다르게 나타난다. 발병 시기에 따라 크게 영아형 폼페병(infantile onset Pompe disease, IOPD), 성인형 폼페병(late onset Pompe disease, LOPD)으로 나눌 수 있다. 저자들은 신생아기 때 호흡곤란증후군을 진단받고 치료받은 후 잠시 혈중 CK 증가가 확인되었으나 다른 임상증상 없이 경과 관찰 후 호전되었고, LSD 스크리닝 검사 결과 상 GAA 수치가 0.58 umol/h/L로 감소되어 있음을 확인한 1례에 대해 보고하고자 한다. 해당 환아를 PD 의증으로 고려하여 시행한 GAA enzyme essay 상 total GAA level은 16.2 nmol/2hr/mg protein, GAA with acarbose level은 2.0 nmol/2hr/mg protein, acarbose/total level의 비율은 12.0%로 낮은 수치를 확인하였다. 환아의 유전자 검사 상 exon #4에서 두개의 likely pathogenic heterozygous mutation인 c.752C>T (p.Ser251Leu), c.761C>T (p.Ser254Leu), exon #12에서 heterozygous mutation인 c.1726G>A (p.Gly576Ser), exon #15에서 heterozygous mutation인 c.2065G>A (p.Glu689 Lys)이 확인되었다. 환아의 7세 오빠는 유전자 검사에서 정상으로 확인되었고, 아버지는 환아에서 동일하게 확인된 exon #12에서 heterozygous mutation인 c.1726G>A(p.Gly576Ser), exon #15에서 heterozygous mutation인 c.2065G>A (p.Glu689Lys)이, 어머니에서는 exon #4에서 두 개의 likely pathogenic heterozygous mutation인 c.752C>T (p.Ser251Leu), c.761C>T (p.Ser254Leu)가 확인되었다. Pathogenic한 유전자 두개가 있으면 보통 환자로 인식될 수 있으나 이 환아에서처럼 pathogenic한 유전자 두 개가 있더라도 cis 형태로 하나처럼 움직인 경우 PD 환자가 아니라 carrier 일 수 있다는 것을 경험한 증례였다. 이에 PD 환아의 유전검사 결과를 해석할 시 pathogenic variant 유전자가 두 개일지라도 혹시 cis 형태로 하나의 유전자인지를 확인하여, pseudodeficiency나 potential LOPD carrier일 수 있는 점을 고려하며 여러 임상 양상을 취합하여 진료를 시행하는 것이 필요하다.

IARS2 유전자 연관 리 증후군(Leigh syndrome) 여아에서 방광기능장애 증례 (A Case of Urologic Manifestation of IARS2-associated Leigh Syndrome)

  • 이현주;나지훈;이영목
    • 대한유전성대사질환학회지
    • /
    • 제23권1호
    • /
    • pp.25-30
    • /
    • 2023
  • 아미노아실-tRNA 합성효소는 단백질을 만드는 번역(translation)단계에서 아미노산을 활성화시키고 적절한 아미노산을 해당 tRNA에 결합을 시키는 중요한 효소이며, IARS2 유전자는 미토콘드리아에서 작용하는 isoleucylt-RNA 합성효소를 코딩하는 핵의 유전자이다. IARS2 유전자의 돌연변이는 백내장, 성장 호르몬 결핍, 감각 신경병증, 감각신경성 난청, 골격 형성 이상 증후군의 특징을 보이는 CAGSSS (MIM#616007)라는 희귀 질환의 원인으로 상염색체 열성으로 유전된다. 현재까지 이 증례 보고를 포함하여 29명의 환자만이 보고가 되었음에도 단지 백내장의 증상만 나타냈던 환자, 그리고 신경학적 증상이 두드러지는 Leigh 증후군을 유발하면서 여러 장기에 영향을 주는 환자 등 다양한 임상 증상의 환자가 보고되었다. Leigh 증후군은 드문 진행성 신경 퇴행성 미토콘드리아 질환이다. 이 연구는 IARS2 연관된 Leigh 증후군의 환자에서 방광 기능의 이상의 표현형을 보고하는 첫 증례 보고로 의미가 있다. 5세의 한국인 여아는 복부 팽만을 동반한 복통으로 응급실에 내원하였으며, 복부CT에서 명백한 폐쇄 증상, 급성 신장염, 요로감염의 징후가 보이지 않으면서 현저하게 팽창된 방광이 확인 되었다. 여아의 발달 상태는 발달 저하를 보이면서, 6개월에 뒤집기가 가능하였지만 이후는 신경학적 퇴행으로 내원당시에는 목 가누기도 되지 않고, 의미 있는 단어를 말하지도 못하는 전반적인 발달 지연 상태였다. 2세에는 양쪽 눈의 백내장이 발생하여 수술한 과거력이 있었다. 뇌 MRI T2 강조영상에서는 양쪽에 대칭적으로 기저핵(basal ganglia)에 고신호를 보였고, 이는 Leigh 증후군에 전형적인 영상의 특징이다. Whole mitochondrial genome의 유전자검사를 시행했지만 의미 있는 돌연변이가 확인되지 않았으므로, Whole exome sequencing 검사를 시행했으며, IARS2 유전자의 이중대립유전자 돌연변이(biallelic mutation), c.2446C>T (p. Arg816Ter)와 c.2450G>A (p. Arg817His)가 확인이 되었고 부모님은 보인자였다. 현재까지 IARS2 유전자의 돌연변이를 가지는 환자 중에서 신경학적 발달 저하, 인지장애 등의 증상이 동반된 환자는 신체의 다중장기질환의 증상으로 심비대, 부정맥, 빈혈, 측만증, 청력 저하, 뇌전증, 부갑상선저하증이 알려졌으나, 이 연구에서 IARS2 유전자 돌연변이를 가진 환자에서 배뇨근의 이상을 동반한 과민성방광증상을 확인하여 방광이상증상을 처음 보고를 한다. IARS2 유전자의 이상이 확인된 환자에서는 하부요로이상증상이 동반 가능성에 대해서 인지하는 것이 필요하고, 증상이 보이면 배뇨 일지나 요역동학검사를 통해서 조기에 진단 및 치료가 환자의 관리에 필요할 수 있다. 이 증례 보고는 IARS2 유전자의 임상 양상의 확대 및 유전자의 이해를 넓히는데 기여할 것으로 기대된다.

  • PDF

만성신부전 환자에서 혈액투석 유지요법이 수면구조 및 수면 무호흡에 미치는 영향 (The Influences of Maintenance Hemodialysis on Sleep Architecture and Sleep Apnea in the Patients with Chronic Renal Failure)

  • 박용근;이상학;최영미;안석주;권순석;김영균;김관형;송정섭;박성학;문화식
    • Tuberculosis and Respiratory Diseases
    • /
    • 제47권6호
    • /
    • pp.824-835
    • /
    • 1999
  • 연구배경: 만성신부전 환자들은 수면과 관련된 호흡장애가 흔히 동반되는데 특히 수면 무호흡은 이들 환자의 심혈관계 기능부전을 더욱 악화시켜 장기 사망률에 영향을 미칠 것으로 생각된다. 혈액투석 유지요법은 만성신부전에 의한 대사장애를 교정하기 위하여 시행되는 가장 보편적인 내과적 치료법이지만, 이 방법이 수면 무호흡을 포함한 수면장애를 개선시킬 수 있는지 여부는 명확하지 않다. 저자들은 혈액투석 유지요법이 수면의 질과 수면과 관련된 호흡장애, 특히 수면 무호흡에 미치는 영향에 대해 관찰하고자 하였다. 방 법: 혈액투석 유지요법을 받고 있는 만성신부전 환자 47명을 대상으로 수면설문지검사를 시행하여 수면장애와 관련된 임상증상을 조사하였고, 이들 중 15명을 대상으로 혈액투석 전과 후에 수면다원검사, 혈중 신기능검사 및 전해질검사, 동맥혈가스분석을 시행하여 비교하였다. 결 과: 수면설문지검사를 시행한 47명중 40명(85.1%)이 수면-각성 주기의 장애와 관련된 임상증상을 호소하였으며. 55.3%가 코골음이 있다고 답변하였고, 27.7%의 환자는 수면 중 타인에 의해 무호흡이 관찰된 적이 있다고 답변하였다. 급속안구운동수면 시간이 혈액투석 전에 비하여 혈액투석 후에 증가하였다(p<0.05). 비급속안구운동수면 시간이 전체 수면시간에서 차지하는 백분율은 혈액투석 후에 감소하였고(p<0.05), 1단계 및 2단계 비급속안구운동수면이 전체 수면시간에서 차지히는 백분율은 혈액투석 후에 짧아지는 경향을 보였으나(p=0.051), 3단계 및 4단계 비급속안구운동수면은 혈액 투석 전후에 차이가 없었다. 수면 무호흡의 유형은 혈액투석 전과 후 모두에서 폐쇄성이 중추성에 비하여 우세하였으며, 혈액투석후의 무호흡지수 및 무호흡-저호흡지수는 혈액투석 전에 비하여 유의한 차이가 없었다. 혈액투석 후에 혈액뇨질소(BUN), 혈중 creatinine, potassium 및 phosphorus 농도는 유의하게 감소하였으나(p<0.05), 혈중 sodium 및 chloride 농도는 변화가 없었으며, 혈액투석 전과 후의 이들 검사 결과와 수면구조를 포함한 수면다원검사 각 지표와는 상호관련성이 없었다. 동맥혈가스분석에서 pH는 혈액투석 전에 비하여 혈액투석 후에 감소하였으나(p<0.05). $PaO_2$, $PaCO_2$$HCO_3^-$는 변화가 없었고, 혈액투석 전과후의 동맥혈가스분석 결과와 수면구조를 포함한 수면다원검사 각 지표와는 상호 관련성이 없었다. 결 론: 만성신부전은 수면장애를 유발할 수 있는 중요한 전신질환이다. 혈액투석 유지요법은 만성신부전 환자에서 시행되는 가장 보편적인 치료법이지만 수면구조 및 수면 무호흡을 효과적으로 개선시키지 못하였다. 따라서 만성신부전 환자를 치료함에 있어서는 혈액투석에 의한 대사장애의 적절한 교정과 더불어 수면장애의 치료에 대한 적극적인 고려가 필요하다고 생각한다.

  • PDF

인간 질병의 위험 요인에 대한 Probiotics의 효과: 총설 (Effect of Probiotics on Risk Factors for Human Disease: A Review)

  • 천정환;김동현;김현숙;김홍석;황대근;송광영;임진혁;최다솜;임종수;서건호
    • Journal of Dairy Science and Biotechnology
    • /
    • 제32권1호
    • /
    • pp.17-29
    • /
    • 2014
  • Probiotics에 대한 많은 연구는 위장내 질환에서 장내 미생물 균총의 중요성을 강조하고 있으며, 최근에는 심장 혈관 위험에 초점을 맞추어서 연구가 시작되고 있다. 비만이 dysbiosis에 관련될 수 있는 의료 장애 및 대사 장애로 특정 되어진다. 이를 위해 위험 요인을 감소시키는 도구로 사용되는 probiotic 균주는 반드시 향후에 검사되어져야 한다. Probiotics는 체외 및 생체내 연구에서 여섯 가지 장애 및 장해에 대해서 긍정적인 효과를 보여주며, 특히 이것은 항 염증 성질 또는 효소활력에 기인한 것이다. 각각의 경우에 박테리아가 숙주에 영향을 미칠 수 있는 메카니즘은 잘 정리되어 보고되었다. 그러나, 특히 비만, 당뇨, 산화 스트레스에 대한 이중 맹검 무작위 임상 시험의 부족으로 불가능한 확정적인 결론을 만든다. 더구나, 지금까지 어떠한 연구결과에서도 직접적으로 심혈 관계 질환의 위험 인자에 대한 probiotics의 영향에 관해서는 언급된 것이 없었다. 심혈관계 질환으로는 동맥류, 협심증, 동맥 경화증, 뇌 혈관 사고, 뇌 혈관 질환, 울혈성 심부전, 관상 동맥 질환, 심근 경색, 말초 혈관 질환 등이 포함된다. 예측과 대표적인 검색 도구의 사용은 probiotic 균주의 새로운 기능을 가진 종류의 선택이 가능하게 해준다. 비만의 경우, 무균 동물 실험 방법의 확립은 probiotic 균주에 의한 미생물균총과 조절의 상호작용을 이해가 추후 진행되어야 할 것이다. 불행하게도, 이 엄격한 방법론은 거의 적용되지 않고 있으며, 현재의 추세는 경험적으로 특정 의료 장애에 대한 일반적인 메커니즘은 설명이 되지만, 반응의 정확한 모드는 완전히 알려지지 않음에도 불구하고 probiotic 균주를 테스트하고 있는 실정이다. 더욱이 많은 연구가 직접 동물 모델에서 진행되었지만, 그 결과를 항상 인간에게 바로 적용할 수는 없다. 이 방법론의 개선은 인간 미생물 균총과 관련된 생쥐를 사용하거나 자연적으로 질병을 유발할 수 있도록 개발된 다른 동물모델을 사용할 수 있을 것이다. 인간 Microbiome 프로젝트와 MetaHIT(인간의 창자의 metagomics)같은 현재 연구는 인간에게 생체외 및 동물 모델 자료의 이용에 있어서 자세한 정보를 제공해야만 하고, 또한 새로운 예측 가능한 모델의 개발이 이루어져야 할 것이다. 현재 의료 장애와 반응 메커니즘과의 연관성에 관해서 많은 관심과 연구가 진행되고 있고, 원하는 특정 활력을 가지고 있는 균주에 대해서 더 개선된 검증을 개발을 할 수 있는 방법이 필요하다. 장래에는 재조합 probiotics와 특정한 의학적 질환으로 고통 받는 환자의 미생물 균총의 조성을 재조합 probiotics으로 해결할 수 있을 것이며, 또한 probiotics의 사용은 장내 미생물균총을 조정할 수 있으며, 과체중과 비만 사람들을 위해 음식 섭취량을 관리할 수 있으며, 제1형 당뇨병과 고콜레스테롤 혈증을 줄일 수 다른 대안으로 이용될 것이다. 결론적으로 Probiotics 미생물은 역사적으로 장내 미생물의 균형을 방해하고, 설사 또는 염증성 장질환 같은 위장 장애를 감소하는 데 사용되어오고 있다. 최근의 연구는 의료 질환에 probiotics의 확장 사용에 대한 가능성을 탐구하고 있다. 왜냐하면 심혈관 질환 및 당뇨병 발병 위험을 증가(비만, 고 콜레스테롤 혈증, 동맥 고혈압 등)와 대상장애(hyperhomocysteinemia, 산화 스트레스 등) 등의 발병 위험이 점점 높아지기 때문이다. 따라서 probiotics와 숙주 간의 상호작용에 관여하는 기전을 재정립하여 probiotics에 의해서 생성된 유익한 효과의 특성을 식별하는 것이 요구된다. 특정 probiotics 균주는 (1) 면역 반응을 조절함으로써, (2) 특정 분자를 생산하여, (3) biopeptides을 발충하여, 그리고 (4) 신경계 활성을 조절함으로써 작용할 수 있다. 현재까지 대부분의 연구는 동물 모델에서 실시되었다. 따라서 인간에 관련된 메카니즘에 새로운 조사 probiotics 균주의 넓은 다양한 질환에 효율적인 사용을 가능하게 하기 위한 연구가 절실히 요구되어진다.

  • PDF