We report a pediatric patient admitted with abdominal pain, diffuse lower extremity edema and watery diarrhea for two months. Laboratory findings including complete blood count, serum albumin, lipid and immunoglobulin levels were compatible with protein losing enteropathy. Colonoscopic examination revealed diffuse ulcers with smooth raised edge (like "punched out holes") in the colon and terminal ileum. Histopathological examination showed active colitis, ulcerations and inclusion bodies. Immunostaining for cytomegalovirus was positive. Despite supportive management, antiviral therapy, the clinical condition of the patient worsened and developed disseminated cytomegalovirus infection and the patient died. Protein losing enteropathy and disseminated cytomegalovirus infection a presenting of feature in steroid-naive patient with inflammatory bowel disease is very rare. Hypogammaglobulinemia associated with protein losing enteropathy in Crohn's disease may predispose the cytomegalovirus infection in previously healthy children.
골화석증은 골격의 경화증이 특징적으로 나타나는 드문 유전 질환으로 뼈 흡수 기전에 손상이 오며 조기 사망하는 질환이다. 반면 거대세포바이러스 감염은 가장 흔한 선천성 감염 중 하나로 빈혈, 혈소판 감소증과 간비장종대, 뇌 석회화 등이 나타날 수 있다. 심한 간비비대, 혈소판 감소증 및 저칼슘혈증과 발달지연으로 내원한 환자에서 두 가지 질환이 함께 있어 항바이러스제 치료 및 대증치료를 시행하였고, 치료 반응이 빠르게 나타나지는 않았으나 지속적인 치료 결과 대부분의 수치가 정상화 되는 것을 확인하였다. 본 증례는 골화석증 신생아에게 동반된 거대세포바이러스 감염의 첫 증례 보고로, 거대세포바이러스 감염에 대한 항바이러스제의 장기 치료로 호전된 사례이다.
환자는 54세 광부로 1991년 1월 낙반사고로 인해 가벼운 골반 골절상을 받았었고, 골절상은 완치되었으나 설사가 지속하고 체중이 심하게 감소하였다. 발병 약 9 개월만에 시행한 대변검사 및 조직 검사에서 분선충중(strongyloidiasis), 포자충중(isosporiasis) 및 인형 세포거대바이러스(heman cytomegalovirus)에 감염된 사실이 확인되었다. Albendazole로 치료하였으나 약 2개월 후 근로복지공사 장성병원에서 난치 상환 하에 퇴원하였으며, 퇴원 1주 후 사망하였다.
Kwon Tae Won;Kim Do Kyun;Ye Jeong Sook;Lee Won Joo;Moon Mi Sun;Joo Chul Hyun;Lee Heuiran;Kim Yoo Kyum
Journal of Microbiology
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제42권4호
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pp.299-304
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2004
To investigate the presence of infectious agents in human atherosclerotic arterial tissues. Atherosclerotic plaques were removed from 128 patients undergoing carotid endarterectomy or other bypass procedures for occlusive disease, and from twenty normal arterial wall samples, obtained from transplant donors with no history of diabetes, hypertension, smoking, or hyperlipidemia. Using the polymerase chain reaction (PCR) or reverse transcription-PCR, these samples were analyzed for the presence of Chlamydia pneumoniae, cytomegalovirus, enterovirus, adenovirus, herpes simplex viruses types 1 and 2, and Epstein-Barr virus. The amplicons were then sequenced, and phylogenetic analyses were performed. Enteroviral RNA was found in 22 of 128 atherosclerotic vascular lesions $(17.2\%),$ and C. pneumoniae and cytomegalovirus were each found in 2 samples $(1.6\%).$ In contrast, adenovirus, herpes simplex viruses, and Epstein-Barr virus were not identified in any of the atherosclerotic samples. Enterovirus was detected in 6/24 $(25.0\%)$ aortas, 7/33 $(21.2\%)$ carotid arteries, 6/40 $(15.0\%)$ femoral arteries, and 3/31 $(9.7\%)$ radial arteries of patients with chronic renal failure. There were no infectious agents detected in any of the control specimens. Using phylogenetic analysis, the enterovirus isolates were clustered into 3 groups, arranged as echovirus 9 and coxsackieviruses Bl and B3. Enteroviral RNA was detected in $17.2\%$ of atherosclerotic plaques, but was not observed in any of the control specimens. This suggests a connection between enteroviral infection and atherosclerosis. These findings differ from those of other studies, which found more frequent incidence of C. pneumoniae and cytomegalovirus infection in atherosclerotic plaques.
Cytomegalovirus (CMV)는 신 이식 후 발생하는 감염의 가장 흔한 원인으로, 예방요법과 새로운항 바이러스 제제의 도입에도 불구하고 심각한 결과를 초래하며, 거부반응을 촉진한다는 의견도 제시되고 있다. 저자들은 이식 전 CMV 양성이었던 환아에서 후기 CMV 질환이 발병한 증례를 보고하고자 한다. 이식 6개월 후 mycophenolate mofetil ((MMF)을 투여한 후로 설사와 복통을 호소하던 환아는 이식 후 8개월에 소장이 파열되었다. 환아는 6주간의 치료후에 호전되었다. CMV감염의 위험 인자로 MMF의 역할에 대해서는 더 논의가 필요하나, MMF 투여 시이식 후 바이러스 감염에 대한 주의와 주기적인 추적 관찰이 필요하다.
Ganciclovir resistance of human cytomegalovirus is associated with mutations in the viral UL97 gene and poses severe problems for immunocompromised patients. In this study, PCR-based restriction fragment length polymorphism and sequencing analyses detected the UL97 D605E mutation in all five clinical isolates from patients with ganciclovir-resistant human cytomegalovirus infection during prolonged ganciclovir therapy, whereas the M460V mutation was only present in 1 of 5 isolates. On the other hand, the detection rates of the D605E mutation in the stored available DNA samples from the donor and allogeneic stem cell transplantation recipients were 66.7% and 93.7%, respectively, suggesting that the presence of D605E mutation was not associated with the ganciclovir exposure. Although the D605E mutation may not be related to ganciclovir resistance, we suggest that this mutation could be an important molecular marker of human cytomegalovirus evolution in East Asian countries. Moreover, the restriction fragment length polymorphism method using the restriction enzyme HaeIII, which is generally used to detect the UL97 A591V mutation, could also detect the D605E mutation and may therefore be a useful tool for future research on the investigation of UL97 gene mutations.
거대세포바이러스 감염은 주산기에 흔하며, 90% 정도는 무증상 감염이고 5-10%에서는 폐렴, 청력소실, 발진, 간이나 비장 비대, 뇌염 등이 동반될 수 있으나 위장관 감염은 비교적 드물다. 저자들은 전신 질환이나 이전 위장관 질환이 없는 생후 6주된 면역 정상아에서 거대 세포바이러스 식도염 1례를 항바이러스 제제를 사용하지 않고 대증 요법만으로 합병증 없이 치료하여 보고하는 바이다.
Cytomegalovirus (CMV) infection in healthy individuals is usually asymptomatic and results in latent infection. CMV reactivation occasionally occurs in healthy individuals according to their immune status over time. T cell responses to CMV are restricted to a limited number of immunodominant epitopes, as compared to responses to other chronic or persistent viruses. This response results in progressive, prolonged expansion of CMV-specific $CD8^+$ T cells, termed 'memory inflation'. The expanded CMV-specific $CD8^+$ T cell population is extraordinarily large and is more prominent in the elderly. CMV-specific $CD8^+$ T cells possess rather similar phenotypic and functional features to those of replicative senescent T cells. In this review, we discuss the general features of CMV-specific inflationary memory T cells and the factors involved in memory inflation.
여러 기관을 침범하는 중증 주산기 거대세포바이러스 감염은 극저출생체중아 또는 면역저하 환자 이외의 경우에는 매우 드물다. 저자들은 재태연령 34주 6일, 2,460 g으로 출생한 후기 미숙아에서 다기관(중추신경계, 간, 폐, 위장관)을 침범한 거대세포바이러스에 의한 주산기 감염을 의심하고 ganciclovir 투약 후 회복된 증례를 경험하여 문헌 보고하는 바이다.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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