A pulmonary artery sling is a very rare congenital abnormality in which the left pulmonary artery rises from the posterior surface of the right pulmonary artery and then passes between the trachea and the esophagus, causing tracheal compression. It is associated with tracheo-bronchial abnormalities (50%) and cardiovascular abnormalities (30%). It may produce respiratory symptoms through the airway compression of the abnormal left pulmonary artery and congenital abnormalities associated with it. Because most (90%) pulmonary artery sling patients present symptoms during infancy, their condition is often diagnosed in the first year of life. However, a pulmonary artery sling is occasionally found in adults. It is usually asymptomatic and found incidentally. This is a very rare case of an asymptomatic pulmonary artery sling in an adult. A 38-year-old man presented symptoms of mild exertional dyspnea. His spiral computed tomography showed a pulmonary artery sling. He was discharged without specific treatment because his symptoms improved without specific treatment and might not have been associated with a pulmonary artery sling. We report an adult case of an asymptomatic pulmonary artery sling diagnosed via spiral computed tomography, accompanied by a literature review.
폐동맥 슬링은 좌 폐동맥이 우 폐동맥으로부터 이상 기시하여 기관의 후방으로 주행하는 혈관기형으로 주로 기관협착에 의한 호흡기 증상을 일으키는 매우 드문 선천성 질환이다. 심혈관 기형이나 기관의 기형과 동반되는 경우가 많고, 드물게 호흡기 증상 없이 청소년기나 성인에서 우연히 발견되는 경우도 있다. 본 증례는 14세 환아에서 우연히 발견된 이중 폐동맥 슬링(double pulmonary artery sling)을 경험하고 수술 치료하였기에 보고하는 바이다.
A two-month-old female Yorkshire terrier was referred to the Veterinary Teaching Hospital, College of Veterinary Medicine, Kyungpook national University. The patient was presented with a history of dyspnea, cough, exercise intolerance and abdominal distension, but she was appetence. In physical examination the puppy was coughed on slight tracheal compression. Rectal temperature, pulse and respiratory rate were normal, and grade 3/6 systolic murmur heard at the left heart base. The murmur was crescendo-decrescendo. Electrocardiography showed sinus arrhythmia, right-ventricular hypertrophy pattern, and right axis deviation. Thoracic radiography revealed cardiomegaly, bulging of the main pulmonary artery, and enlarged left side heart. Abdominal radiography revealed abdkominal distention. Echocardiography showed hypertrophy of right ventricle and turbulence in the pulmonary artery in parasternal oblique view. Subvalvular pulmonic stenosis was diagnosis based upon the clinical signs, physical examination, electrocardiography, radiography and echocardiography. We treated the patient with furosemide, enalapril and $\beta$-blocker. After the clinical signs of cough, abdominal distension and dyspnea were disappeared, she was on just $\beta$-blocker for prevention of occurrence of congestive heart failure. Now she was recovered her health, and she is not on any medication.
목 적 : 성인에서는 기관연화증이나 악성종양에 의한 기도폐쇄시에 기관지내시경을 이용한 풍선확장술과 스텐트 적용이 일반적으로 고려되고 있으나, 소아에서는 그 예가 적으며 최근 수술적 치료가 불가능한 경우에 스텐트를 적용한 몇몇 보고가 있었다. 저자들은 기관 또는 기관지 협착을 가진 소아에게 스텐트를 적용한 6례를 경험하였기에 보고하고자 한다. 방 법 : 1998년부터 2004년까지 서울아산병원에서 스텐트를 적용한 소아 6명의 의무기록을 검토하였다. 대상 환아의 연령과 진단명, 시술 후 호흡기 증상의 호전 여부와 스텐트 종류와 위치, 추적관찰 중에 발생한 합병증에 대하여 조사하였다. 결 과 : 스텐트 삽입을 시행한 환아의 중간연령은 21개월이었으며 3명은 인공환기요법을 시행하고 있었고 1명은 기관내 삽관술만 시행하였다. 진단명은 선천성 기관협착 1례, 선천성 기관협착과 동반한 기관지 연화증 1례, 기관지 칼시노이드로 우상엽 절제술을 시행한 이후에 생긴 기관지내 육아조직 형성 1례, 기관지 결핵으로 인한 기관지내 육아조직 형성 1례, 종격동의 미분화육종으로 인한 기도압박 1례, 장기간의 기관내 삽관 이후 발생한 육아조직에 의한 기관지협착이 1례였다. 스텐트를 삽입한 위치는 기관이 3례, 좌측 주기관지가 2례, 우측 기관지가 1례였고 스텐트는 Nitinol 스텐트였다. 스텐트 적용 이후 모든 예에서 호흡기 증상의 호전을 보였으며 1례에서 인공호흡기 치료를 중단할 수 있었고 1례에서 기관내 삽관을 제거하였다. 중간 추적 기간은 21개월이었고 2례는 기저질환에 의해 사망하였으며 4례는 스텐트 제거 이후에 특별한 호흡기 증상없이 잘 지내고 있다. 추적관찰 기간이 2개월 이하이었던 2례를 제외하고 모든 예에서 육아조직이 형성되는 합병증이 있었고 1례는 반복적인 폐렴으로 스텐트를 제거하였다. 결 론 : 기관 또는 기관지 협착을 가진 소아에 있어서 수술적 치료에 어려움이 있는 경우 또는 선천성 기관협착 환아에서 수술 전에 풍선확장술과 기관지내시경을 이용한 스텐트 삽입술은 안전하고 효과적인 방법으로 고려할 수 있겠다.
65세 남자환자에서 전신마취하 관절경 어깨 수술후 갑자기 발생한 사지 마비 증례를 보고하고자 한다. 환자는 술 후 급격한 사지 마비 증상을 보였으며 마취 관리상 특별한 문제는 없었다. 환자의 수술시 자세와 관련하여 마취 유도시에 기관삽관을 위한 과도한 경추 신전은 시행되지 않았으며 수술중 자세에서도 경추부의 과도한 회전이나 신전 또한 진행되지 않았다. 그러나 수술이 종료된 후 근이완의 완전한 회복과 의식 및 자발호흡은 확인되었으나 사지 마비 증상 및 배뇨장애 증상을 보였다. 신속히 시행한 경추부 자기공명 영상에서 경추간판에 의한 척수 신경 압박 소견 보이는 척추성 경추증 증상을 보였다. 환자는 21일간의 고농도 스테로이드 정주 요법을 포함한 보존적 치료 후에 감각 및 운동신경의 완전한 회복을 보이고 다른 신경학적 이상 소견은 보이지 않은 채로 퇴원하였다. 외상과 관련 없이 사지 마비로 나타나는 수술후 척추성 경추증의 발생은 흔하지 않다. 본 증례를 통해 수술후 발생한 비외상성 척추성 경추증 발생에 대해 타 증례 보고와 비교 분석하여 고찰해 보고자 한다. 임상 의사는 60세 이상의 노년층에서의 수술후 사지 마비에 대해 척추성 경추증의 원인 기여에 대해서도 고려하기를 권고한다.
목 적 : 심혈관계 질환을 가진 영아 및 소아는 흔히 호흡기 증상을 동반하는데 그 원인은 외부적인 기도 압박에서부터 기도 자체의 기형에 이르기까지 다양하다. 그러나, 수술 전후로 원인에 대한 정확한 평가가 시행되지 않아 진단이 늦어지거나 사망률을 증가시키는 요인이 되기도 한다. 이에 저자들은 심혈관계 질환 환아 중에서 기도 압박 및 기도 기형이 확진되었던 환아들을 대상으로 그 임상적인 특징을 분석함으로써 조기에 기도 이상을 발견하고 자연 경과 및 수술 후 예후에 도움이 되고자 본 연구를 시행하였다. 방 법 : 1997년 1월부터 2004년 6월까지 서울아산병원 소아과에서 심혈관계 질환으로 진단 받은 환아 중 수술 전후 기도 압박이나 기도 기형이 확진된 64명(평균 연령; $6.3{\pm}7.5$개월, 남녀 각각 33명, 31명)을 대상으로 심혈관계 질환의 종류, 호흡기 증상의 진단 시기 및 종류, 흉부 전산화 단층촬영, 굴곡성 기관지경 검사 소견, 동반 기형 유무, 기계적 환기 유지 기간, 수술 후 경과 관찰 등을 후향적 방법으로 분석하였다. 대상 환아는 기계적 환기(mechanical ventilation)가 필요했던 기간을 기준으로 1군(${\leq}7$ days)과 2군(>7 days)으로 분류하여 비교 검토하였다. 결 과 : 환기 기간이 7일 이상 필요했던 2군의 환아들의 경우 1군보다 수술 후에 호흡기 증상이 더 많이 발견되었고(P<0.001), 통계학적으로 유의한 차이는 없었으나 외부 압박과 기도 자체의 기형, 혹은 두 가지 모두 동반된 경우도 더 많이 관찰되었다. 기저 심혈관계 질환의 종류는 1군의 경우 혈관 기형과 대동맥궁 압박이 각각 6명(26.2%), 2군은 심실중격결손이 있는 폐동맥 폐쇄증이 9명(22.4%)으로 가장 많았고 이중 2명은 대동맥-폐동맥간 측부 동맥을 동반하였다. 외부 구조물에 의한 기도 압박은 심실중격결손이 있는 폐동맥 폐쇄증과 대동맥궁 압박에서 흔히 관찰되었고, 가장 흔한 기도 압박 부위는 좌측 주기관지로 주로 대동맥과 폐동맥 사이에서 압박된 경우가 24명으로 가장 많았다(63.2%). 기도 기형은 기관연화증과 기관 협착이 각각 4명(18.2%)으로 가장 많았고, 이외에도 다양한 기도 기형들이 관찰되었다. 지속적인 호흡기 증상에 대한 수술적 교정을 시행한 환아는 총 19명으로 이중 대동맥 고정술을 시행한 6명(6/11; 54.5%)과 혈관 기형으로 교정술을 시행한 7명(7/8; 87.5%)이 경과가 양호하였다. 그러나 2명은 교정술 후에도 기계적 환기 이탈에 실패하였고, 4명은 감염이나 폐고혈압으로 사망하였다. 결 론 : 심혈관계 질환을 가진 영아 및 소아에서는 호흡기 합병증을 병발할 수 있는 고위험군 환자, 특히 6개월 미만의 영아나 심실중격결손이 있는 폐동맥 폐쇄증이나 대동맥 기형이 기저질환인 경우 기도 압박이 동반될 수 있으므로 조기에 삼차원 재구성 흉부 전산화 단층촬영이나 굴곡성 기관지내시경과 같은 적극적인 검사로 기도 이상에 대한 진단을 미리 시행하고 이를 바탕으로 계획된 치료를 하는 것이 기저 심장질환의 자연 경과뿐만 아니라 수술 후 예후를 호전시킬 수 있을 것으로 생각한다.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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