• 제목/요약/키워드: Polycystic Kidney Disease

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Channelopathies

  • Kim, June-Bum
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제57권1호
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    • pp.1-18
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    • 2014
  • Channelopathies are a heterogeneous group of disorders resulting from the dysfunction of ion channels located in the membranes of all cells and many cellular organelles. These include diseases of the nervous system (e.g., generalized epilepsy with febrile seizures plus, familial hemiplegic migraine, episodic ataxia, and hyperkalemic and hypokalemic periodic paralysis), the cardiovascular system (e.g., long QT syndrome, short QT syndrome, Brugada syndrome, and catecholaminergic polymorphic ventricular tachycardia), the respiratory system (e.g., cystic fibrosis), the endocrine system (e.g., neonatal diabetes mellitus, familial hyperinsulinemic hypoglycemia, thyrotoxic hypokalemic periodic paralysis, and familial hyperaldosteronism), the urinary system (e.g., Bartter syndrome, nephrogenic diabetes insipidus, autosomal-dominant polycystic kidney disease, and hypomagnesemia with secondary hypocalcemia), and the immune system (e.g., myasthenia gravis, neuromyelitis optica, Isaac syndrome, and anti-NMDA [N-methyl-D-aspartate] receptor encephalitis). The field of channelopathies is expanding rapidly, as is the utility of molecular-genetic and electrophysiological studies. This review provides a brief overview and update of channelopathies, with a focus on recent advances in the pathophysiological mechanisms that may help clinicians better understand, diagnose, and develop treatments for these diseases.

다낭성신질환, 한의학으로 어떻게 접근할 것인가? (동의보감을 중심으로-증례보고) (A Case Study on Effect of No mind-therapy(Korean traditional Qigong) on Autosomal Dominant Polycystic Kidney Disease(ADPKD))

  • 이정은;한영주;임도희;박양춘;배한호
    • 대한한방내과학회지
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    • 제25권4호
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    • pp.192-199
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    • 2004
  • Objective : This study was designed to evaluate the extent of effectivness of no mind-therapy (Korean traditional Qigong) on ADPKD. Method : ADPKD patient were observed for one year, given no Western Treatments, and treated only Josik(調息), Joki(調氣)(Korean traditional therapy). Results : 1. The general condition of patient improved and there were specific symtoms that ceased. 2. Hypertention patient showed a lowering of blood pressure. Conclusion : These results suggest a role for no mind-therapy in treatement of ADPKD.

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Two siblings with Bardet-Biedl syndrome caused by mutations in BBS10 : the first case identified in Korea

  • Yoon, Sung Chul;Lee, Hye Jin;Ko, Jung Min;Kang, Hee Gyung;Cheong, Hae Il;Yu, Hyeong Gon;Kim, Jae Hyung
    • Journal of Genetic Medicine
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    • 제11권1호
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    • pp.31-35
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    • 2014
  • Bardet-Biedl syndrome (BBS) is a rare ciliopathy generally inherited with an autosomal recessive pattern. BBS is characterized by 6 primary features namely retinal dystrophy, obesity, postaxial polydactyly, renal dysfunction, learning difficulties, and hypogonadism and a wide range of secondary features. To date, mutations in 16 genes have been identified as causative factors for BBS. Among them, the BBS1 and BBS10 genes are major disease-causing genes, and each of these gene mutations presents in more than 20% of all BBS patients. Genotype-phenotype correlations have not been observed in BBS, and there can be phenotypic overlap between BBS and other ciliopathies. In Korea, no molecular, genetically confirmed case of BBS has been reported to date. Herein, we describe the case of the first Korean siblings with BBS resulting from 2 BBS10 gene mutations who showed typical clinical phenotypes, including retinal dystrophy, obesity, intellectual disability, cystic tubular disease, and postaxial polydactyly.

산전 초음파로 발견된 선천성 신 요로 기형의 발생률과 임상 결과: 단일 기관 연구 (Incidence and outcome of congenital anomalies of the kidney and urinary tract detected by prenatal ultrasonography: a single center study)

  • 임진아;이주훈;박영서;김건석;원혜성
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제52권4호
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    • pp.464-470
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    • 2009
  • 목 적 : 산전 초음파로 발견된 선천성 신 요로 기형의 빈도와 임상 결과에 대해 알아보고자 하였다. 방 법 : 1989년 10월부터 2007년 10월까지 18년간 산전 초음파에서 발견되어 출생 후 서울아산병원 소아청소년과에서 선천성 신 요로 기형이 진단된 906예를 대상으로 의무 기록과 검사 결과를 조사하였다. 결 과 : 발생 빈도는 수신증, 다낭성 이형성 신, 중복 신장, 방광 요관 역류, 단일 신, 수뇨관 신증, 이소성 신장, 다낭성 신, 요관류, 후부 요도 판막의 순이었다. 수신증은 520예로 57.4%를 차지하였으며 이 중 20%가 수술이 필요하였다. 다낭성 이형성 신은 25.4%에서 다른 동반된 신 요로 기형이 있었다. 중복 신장은 57.9%에서 수술이 필요하였다. 방광 요관 역류는 남아에서 10배 많았다. 상염색체 열성형 다낭성 신의 7예 중 2예가 만성 신부전으로 진행하였다. 후부 요도 판막은 9예(1%)로 빈도가 낮았으며, 그 중 1예가 만성 신부전으로 진행하였다. 결 론 : 산전 초음파로 발견되는 선천성 신 요로 기형은 그 종류가 다양하며 임상 결과는 많은 예에서 양호하여 특별한 처치가 필요 없는 경우도 많으나, 일부에서는 신장 기능을 감소시키는 원인이 되거나, 반복적인 요로 감염의 원인이 되어 수술이 필요한 경우가 있으며 특히 양쪽 신장에 발생하는 기형은 적절한 처치를 하지 않으면 만성 신부전으로 진행하는 원인이 될 수 있다. 그러므로 각각의 기형에 대한 정확한 분포와 임상 결과를 알기 위해서는 장기적으로 다기관 뿐 아니라 전국적인 조사 연구가 필요하다.

결절성 경화증 환자에서의 신장 발현 (Renal manifestations in tuberous sclerosis complex)

  • 정일천;김지태;황유식;김정아;이재승
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제50권2호
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    • pp.178-181
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    • 2007
  • 목 적: 결절성 경화증은 신경 피부 증후군의 대표적인 질환으로, 중추 신경계 외에도 신장, 심장 등 여러 장기를 침범한다. 신장에서 발견되는 종양은 혈관근지방종, 신 낭종 및 신세포암 등이 있으며, 혈관근지방종의 합병증은 결절성 경화증 환자의 예후에 중요한 인자이다. 저자는 결절성 경화증 환자들을 다년간 추적 관찰하며 다양한 임상 양상 중, 신장에서의 발현과 그 예후를 분석하여 보고자 하였다. 방 법: 2001년 3월부터 2005년 10월까지 세브란스 병원 소아과에 입원하여 결절성 경화증으로 진단 및 치료받은 19명의 환자를 대상으로 후향적 의무기록 고찰을 통해 분석하였다. 모든 환자들은 복부 초음파검사 또는 복부 컴퓨터 단층 촬영검사 등의 신장학적인 검사를 주기적으로 반복 시행하였다. 결 과: 총 19명중 남자 13명, 여자 6명으로 성비는 2.2:1이었다. 총 11례(57.9%) 의 환자에서 신장의 이상이 발견되었으며, 혈관근지방종 9례(47.4%), 단순 신 낭종 1례(5.3%), 수신증 1례(5.3%)가 있었다. 혈관근지방종으로 진단될 당시의 평균 연령은 8.7세(3-19세)였으며, 출혈이 동반된 환자는 없었다. 2례의 환자가 신동맥 색전술을 시행받았으며, 1례의 환자는 신절제술 후 만성 신부전증으로 이행되었다. 결 론: 결절성 경화증 환자들에서의 신장을 비롯한 타 장기들에서의 발현을 염두에 두어야 하며, 복부 초음파 검사 혹은 복부 컴퓨터 단층 촬영검사를 포함한 신장학적인 검사는 다년간 지속적으로 추적 관찰해야 한다.

NCAM as a cystogenesis marker gene of PKD2 overexpression

  • Yoo, Kyung-Hyun;Lee, Tae-Young;Yang, Moon-Hee;Park, Eun-Young;Yook, Yeon-Joo;Lee, Hyo-Soo;Park, Jong-Hoon
    • BMB Reports
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    • 제41권8호
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    • pp.593-596
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    • 2008
  • ADPKD (Autosomal Dominant Polycystic Kidney Disease) is characterized by the progressive expansion of multiple cystic lesions in the kidneys. ADPKD is caused by mutations in Ed-pl. consider PKD1 and PKD2. Recently a relation between c-myc and the pathogenesis of ADPKD was reported. In addition, c-Myc is a downstream effector of PKD1. To identify the gene regulated by PKD2 and c-Myc, we performed gene expression profiling in PKD2 and c-Myc overexpressing cells using a human 8K cDNA microarray. NCAM (neuronal cell adhesion molecule) levels were significantly reduced in PKD2 overexpressing systems in vitro and in vivo. These results suggest that NCAM is an important molecule in the cystogenesis induced by PKD2 overexpession.

소아의 낭포성 신질환에 대한 임상적 고찰 (Clinical Study of Renal Cystic Diseases in Children)

  • 김자형;김유정;이병선;고태성;박영서
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제45권2호
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    • pp.232-239
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    • 2002
  • 목 적 : 낭포성 신질환은 다양한 원인, 증상, 예후를 나타내며 최근 들어 영상 진단의 발전으로 조기 진단이 가능해지면서 병인, 유전, 자연 경과 등에 대한 연구가 활발히 진행되고 있다. 본 연구에서는 낭포성 신질환 환아들을 대상으로 그 빈도, 임상양상, 동반기형, 치료 및 예후 등을 분석하여 향후 진단 및 치료에 도움이 되고자 하였다. 방 법 : 1989년 10월부터 2001년 6월까지 15세 이하의 낭포성 신질환 환아 95례를 대상으로 후향적 고찰을 시행하였다. 산전 초음파로 발견된 경우 출생 후 초음파를 다시 시행하여 진단하였으며 질환에 따라 DMSA, DTPA, MAG-3 신스캔, 배뇨성 방광 요도 조영술, 전산화 단층 촬영, 자기 공명 영상 등을 시행하였다. 결 과 : 1) 대상 환아는 총 95례였고, 추적 관찰 기간은 1개월에서 8년 4개월이었다. 다낭포성 신이형성증이 55례(58.5%)로 가장 많았고, 단순 낭포신은 19례(20.2%)였으며, 그중 단일 신낭포가 15례(13.8%). 다낭포가 4례(4.2%)였다. 유전성 다낭포신은 13례(13.7%)였고, 그중 상염색체 열성 다낭포신이 7례(7.4%), 상염색체 우성 다낭포신이 5례(5.3%)였다. 수질 낭성 질환은 1례(1.0%)였고, 결절성 경화증과 동반된 신낭포는 6례(6.3%)였다. 2) 진단은 다낭포성 신이형성증의 경우 총 55례 중에서 산전 초음파로 진단된 경우가 49례(89.0%)로 가장 많았으며, 단순 신낭포는 비특이적인 증상으로 방문하여 검사 도중 우연히 발견된 경우가 18례(94.7%)로 가장 많았다. 유전성 다낭포신 환아는 산전 초음파로 진단된 경우가 5례(38.5%), 복부 종괴에 대한 검사로 발견한 경우가 3례(23.0%), 복통이나 야뇨증 등의 비특이적인 증상으로 검사 중 우연히 발견된 경우가 2례(15.4%), 혈뇨에 대한 검사 중 발견한 경우가 2례(15.4%), 가족력이 있어 발견된 1례(7.7%)가 있었다. 결절성 경화증 환아의 경우는 동반 질환 유무를 알기 위해 시행한 복부 초음파에서 신낭포가 발견되었다. 3) 동반된 요로계 기형 및 질환은 다낭포성 신이형성증 환아들의 경우 반대측 신장의 방광 요관 역류가 9례(16%)로 가장 많았으며 비뇨기계 이외의 동반기형으로는 심장 기형이 5례로 가장 흔했다. 상염색체 열성 다낭포신의 경우 방광 요관 역류, 췌장 낭포가 동반된 경우가 각각 1례가 있었고, 단순 신낭포는 2례에서 난소 낭포가 관찰되었다. 4) 임상 경과로 다낭포성 신이형성증의 경우는 추적 관찰 기간 중에 모두 합병증은 없었다. 유전성 다낭포신 질환 13례 중 상염색체 우성 다낭포신 환아 2례가 각각 6세, 8세에 말기 신부전으로 진행하였고, 상염색체 열성 다낭포신 환아 1례는 생후 5개월에 말기 신부전으로 진행하였다. 단순 신낭포의 경우 요관 신우 연결 부위 폐쇄 및 신우 압박이 관찰된 1례에서 복강경을 통한 malsupialization을 시행하였고, 1례의 수질 낭성 질환 환아는 진단 당시 이미 말기 신부전으로 진행되어 있어 신이식을 받았다. 결 론 : 낭포성 신질환은 여러 가지 임상 및 병리적인 소견을 보이며, 무증상으로 지내다가 우연히 발견되어 치료가 필요 없이 경과 관찰만 필요한 질환부터 신생아기부터 신부전으로 진행되거나, 비뇨기계 뿐만 아니라 비뇨기계 이외의 기형도 동반하는 질환까지 그 양상이 다양하다. 그러므로, 각 질환 별로 발생할 수 있는 고혈압, 신부전, 감염 등의 합병증을 적절히 치료하기 위해서는 조기 발견, 정확한 진단, 정기적인 추적 관찰이 중요할 것으로 판단된다.

산전 초음파로 발견된 선천성 요로계 기형의 분류 (Classification of Congenital Urinary Tract Anomalies Diagnosed by Antenatal Ultrasonogram)

  • 최진호;한혜원;원혜성;김건석;윤종현;박영서
    • Childhood Kidney Diseases
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    • 제6권2호
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    • pp.227-236
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    • 2002
  • 목적 : 산전 초음파로 발견할 수 있는 요로계 기형은 매우 종류가 많고 광범위하며 예후 또한 무증상인 것에서부터 치명적인 경우까지 다양하게 보일 수 있다. 저자들은 산전 초음파로 발견되는 선천성 요로 기형의 빈도와 분포에 대해 전반적으로 알아보고자 이 조사를 실시하였다. 방법 : 1989년 6월부터 2002년 5월까지 13년간 본윈 및 타원 산부인과에서 발견되어 본원 소아과에서 선천성 요로계 기형으로 확진된 환자 558례를 대상으로 기형의 종류와 빈도를 환자들의 임상 기록을 토대로 조사하였다 결과 : 전체 대상 환자 558명중 남자가 360명, 여자 198명이었다. 요로계 기형 중 선천성 수신증이 292례에서 관찰되었다. 낭성이형성신 65례, 수뇨관신증 32례, 신장 중복 31례, 신무발육증 25례, 단순 낭종 21례, 다낭성 신 20례, 요도 게실 13례, 신형성부전 11례, 마제신 10례, 방광 요관 역류 9례, 후부요도 판막 8례, 방광 게실 7례, 거대 요관 6례, 이소성 신장 5례, 신수질낭포 1례가 발견되었다. 두 가지 이상의 요로계 기형을 가진 경우가 82례 있었다. 수신증의 경우 방광 요관 역류가 4례, 방광-질 누공이 1례, 신경인성 방광이 1례에서 동반되었다. 낭성이형성신은 방광 요관 역류가 7례, 수신증이 2례, 신발육부전증, 신장 중복, 요도 게실, 후부 요도 판막이 1례씩 동반되었다. 신장 중복은 요도 게실이 11례, 수신증과 방광 요관 역류가 각각 5례씩 동반되었다. 수뇨관신증에서는 방광 요관 역류가 1례에서 동반되었다. 신무발육증에서는 방광 요관 역류가 5례, 중복 요관이 1례, 요도 게실이 1례에서 동반되어 있었고, 단순 낭종의 경우 수신증 1례, 방광 요관 역류가 1례에서 동반되었다. 요도 게실의 경우는 수신증 3례, 수뇨관신증 5례, 방광 요관 역류 1례가 동반되었다. 결론 : 산전 초음파로 발견할 수 있는 선천성 요로계 기형에는 많은 종류가 있으며 임상 경과 및 예후도 다양하다. 각각의 기형에 대한 정확한 분포를 조사하려면 산전 진단과 산후 진단과의 비교 및 전체 인구에서의 발생 빈도를 함께 조사해야 하겠다.

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신세뇨관 확장증, Caroli 증후군 및 총 담관낭을 동반한 선천성 간 섬유증 1례 (A Case of Congenital Hepatic Fibrosis Accompanied by Renal Tubular Ectasia, Caroli Syndrome and Choledochal Cyst)

  • 최봉석;배상남;임영탁;박재홍;이창훈;이준우
    • Clinical and Experimental Pediatrics
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    • 제45권7호
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    • pp.923-927
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    • 2002
  • 우연히 발견된 간비장 종대를 주소로 내원한 3세 여아에서 신낭종을 동반한 선천성 간섬유화증을 진단한 예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

봉독의 주요성분인 Melittin과 MCDP이 비만세포주에서 유전자 발현에 미치는 영향에 대한 microarray 분석 (cDNA microarray gene expression profiling of melittin and mast cell degranulation peptide in human mast cell strain)

  • 소재진;우현수;김창환
    • Journal of Acupuncture Research
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    • 제22권3호
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    • pp.37-51
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    • 2005
  • 비만세포는 염증 및 알레르기 반응과 관련하여 우리 몸에서 주요한 작용을 하는 세포이다. 봉독은 현재까지 진통기전에 관련된 모델로 연구가 진행되어 왔으나, 최근에는 항염증이나 항알러지반응 둥에서 면역세포와 관련 한 연구가 진행 중에 있다. 본 연구는 봉독의 주요성분인 melittin과 MCD Peptide가 비만세포주에서의 유전자 발현에 미치는 영향을 연구함으로써 향후 유전자 언구에 관련한 기초를 제시하고자 하였다. 본 연구에서는 사람의 비만세포주를 이용하여, 세포독성 실험을 거쳐서 얻은 유효농도에서 각각 melittin과 MCD Peptide를 처치하고, 이때 변화하는 유전자의 발현양상을 microarray분석기법을 통하여 정보를 얻었다. 실험적 통계에 의하여 global M이 1 또는 -1 이상인 것을 유의한 것으로 보았을 때, melittin에서는 모두 7개 의 유전자가 항진되고, 8개의 유전자가 어제되었다. MCDP에서는 7개의 유전자가 항진되고 17개의 유전자가 억제되었다. 이들 유전자들이 주로 관련하는 체내의 작용은 세포내에서 단백결합, lymphocyte 기능의 활성화, macrophage 항원관련 및 세포핵의 수용체, GABA A receptor 관련물질, cAMP 반응요소와 연관된 단백질, 보체계 8번 및 B-cell 관련물질, 다낭성 신질환에 관련된 단백물질, 염증관련물질, 혈액응고에 영향을 주는 단백물질등과 연관이 되었다. 이러한 분석결과를 통하여 동복에서의 주요약리작용을 담당하는 melittin과 MCD peptide의 작용기전을 밝히는데 보다 유용한 자료를 얻을 수 있었으며, 향후에 봉독의 주요성분 및 전체봉 독액이 항알레르기반응이나 항염증작용에 미치는 영향에 대한 심도있는 연구가 필요할 것으로 사료된다.

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