• 제목/요약/키워드: Multiple Defect

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Distinct sets of lysosomal genes define synucleinopathy and tauopathy

  • Kyu Won Oh;Dong-Kyu Kim;Ao-Lin Hsu;Seung-Jae Lee
    • BMB Reports
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    • 제56권12호
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    • pp.657-662
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    • 2023
  • Neurodegenerative diseases are characterized by distinct protein aggregates, such as those of α-synuclein and tau. Lysosomal defect is a key contributor to the accumulation and propagation of aberrant protein aggregates in these diseases. The discoveries of common proteinopathies in multiple forms of lysosomal storage diseases (LSDs) and the identification of some LSD genes as susceptible genes for those proteinopathies suggest causative links between LSDs and the proteinopathies. The present study hypothesized that defects in lysosomal genes will differentially affect the propagation of α-synuclein and tau proteins, thereby determining the progression of a specific proteinopathy. We established an imaging-based high-contents screening (HCS) system in Caenorhabditis elegans (C. elegans) model, by which the propagation of α-synuclein or tau is measured by fluorescence intensity. Using this system, we performed RNA interference (RNAi) screening to induce a wide range of lysosomal malfunction through knock down of 79 LSD genes, and to obtain the candidate genes with significant change in protein propagation. While some LSD genes commonly affected both α-synuclein and tau propagation, our study identified the distinct sets of LSD genes that differentially regulate the propagation of either α-synuclein or tau. The specificity and efficacy of these LSD genes were retained in the disease-related phenotypes, such as pharyngeal pumping behavior and life span. This study suggests that distinct lysosomal genes differentially regulate the propagation of α-synuclein and tau, and offer a steppingstone to understanding disease specificity.

Donor-Site Morbidity Analysis of Thenar and Hypothenar Flap

  • Dong Chul Lee;Ho Hyung Lee;Sung Hoon Koh;Jin Soo Kim;Si Young Roh;Kyung Jin Lee
    • Archives of Plastic Surgery
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    • 제51권1호
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    • pp.94-101
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    • 2024
  • Background For the small glabrous skin defect, Thenar and Hypothenar skin are useful donors and they have been used as a free flap. Because of similar skin characteristics, both flaps have same indications. We will conduct comparative study for the donor morbidity of the Free thenar flap and Hypothenar free flap. Methods From January 2011 to December 2021, demographic data, characteristics of each flap, and complications using retrospective chart review were obtained. Donor outcomes of the patient, who had been followed up for more than 6 months, were measured using photographic analysis and physical examination. General pain was assessed by Numeric Rating Scale (NRS) score, neuropathic pain was assessed by Douleur Neuropathique 4 Questions (DN4) score, scar appearance was assessed by modified Vancouver Scar Scale (mVSS), and patient satisfaction was assessed on a 3-point scale. Statistical analysis was performed on the outcomes. Results Out of the 39 survey respondents, 17 patients received Free thenar flaps, and 22 patients received Hypothenar free flaps. Thenar group had higher NRS, DN4, and mVSS (p < 0.05). The average scores for the Thenar and Hypothenar groups were 1.35 and 0.27 for NRS, 2.41 and 0.55 for DN4, and 3.12 and 1.59 for mVSS, respectively. Despite the Hypothenar group showing greater satisfaction on the 3-point scale (1.82) compared with the Thenar group (1.47), the difference was not significant (p = 0.085). Linear regression analysis indicated that flap width did not have a notable impact on the outcome measures, and multiple linear regression analysis revealed no significant interaction between flap width and each of the outcome measures. Conclusion Despite the limited number of participants, higher donor morbidity in general pain, neuropathic pain, and scar formation was noted in the Thenar free flap compared with the Hypothenar free flap. However, no difference in overall patient satisfaction was found between the two groups.

지대치 발거 후 임플란트 연관 상악 폐색장치 제작 증례보고 (Fabrication of implant-associated obturator after extraction of abutment teeth: a case report)

  • 장기열;이경제
    • 구강회복응용과학지
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    • 제39권4호
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    • pp.229-236
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    • 2023
  • 상악골 결손은 양성 및 악성 종양, 외상, 감염 등의 수술적 치료에 의해 발생할 수 있다. 구개부의 결함이 발생하며 부비동과 비강으로 음식이나 액체가 통과하는 연하 문제나 비강으로의 공기 누출로 인해 발음 문제가 발생한다. 이를 해소하기 위해 폐색장치가 일반적으로 사용되나, 장기간 사용 시 구강 점막의 자극, 지대치 손상 등의 문제점이 발생할 수 있다. 최근에는 지대치 상실부위에 임플란트를 활용한 폐색장치 제작법이 각광받고 있다. 본 증례보고에서는 상악의 선암종으로 인한 부분 절제술을 받은 환자가 폐색장치의 장기간 사용 후 지대치가 상실되어 해당 부위를 임플란트로 수복, 임플란트 유지 상악 폐색장치를 제작, 적용하여 결손의 재활 및 저작, 연하, 발음, 심미성 개선 측면에서 양호한 결과를 보여 보고하는 바이다.

Comparison of The Thickness of Free Anterolateral Thigh Flap in Different Fascial Planes: Clinical Results of Subfascial and Superficial Fat Flap

  • Yavuz Tuluy;Zulfukar Ulas Bali;Merve Ozkaya Unsal;Aziz Parspanci;Levent Yoleri;Cagla Cicek;Gaye Taylan Filinte
    • Archives of Plastic Surgery
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    • 제50권6호
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    • pp.601-609
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    • 2023
  • Background The anterolateral thigh (ALT) flap is a preferred option in the reconstruction of a wide variety of defects, enabling multiple tissue components and thicknesses. Methods This study was conducted to investigate the correlation of the thickness of the traditional subfascial ALT flap and superficial fat flap with age, gender, and body mass index (BMI). A total of 42 patients (28 males and 14 females) were included in the study. Results Mean age was 50.2 (range, 16-75) years and mean BMI was 24.68 ± 4.02 (range, 16.5-34.7) kg/m2. The subfascial flap thickness was significantly thinner in male patients (16.07 ± 2.77 mm) than in female patients (24.07 ± 3.93 mm; p < 0.05), whereas no significant difference was found between male (4.28 ± 1.15 mm) and female patients (4.85 ± 1.09 mm) regarding superficial fat flap thickness (p = 0.13). The thickness of both flaps had a positive correlation with BMI, and the strongest correlation was found for subfascial ALT thickness in female patients (r = 0.81). Age had no effect on both flap thickness measurements. The anterior thigh is thicker in women than in men, although it varies according to BMI. This shows that flap elevation is important in the superthin plane, especially if a thin flap is desired in female patients in defect reconstruction with the ALT flap. Thus, a single-stage reconstruction is achieved without the need for a defatting procedure after subfascial dissection or a second defatting procedure 3 to 6 months later. Conclusion The appropriate ALT flap plane should be selected considering the gender and BMI of the patient.

선천성 식도폐쇄를 가진 식이장애 환아의 치아우식 치료 증례 보고 (DENTAL CARIES TREATMENT IN FEEDING PROBLEM PATIENT WITH CONGENITAL ESOPHAGEAL ATRESIA : A CASE REPORT)

  • 허선재;이미연;신터전;현홍근;김정욱;장기택;이상훈;김종철;김영재
    • 대한장애인치과학회지
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    • 제12권1호
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    • pp.6-10
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    • 2016
  • 저자는 선천적 식도폐쇄로 인한 섭식장애를 가진 5세 환아에 대한 임상적 및 방사선학적 관찰을 통해 다음과 같은 지견을 얻었다. 1. 환아는 식도-기관 누공을 동반하는 선천성 식도폐쇄로 인해 위절제술 및 식도 문합술을 시행받았다. 2. 환아는 잦은 음식 섭취와 구토로 치아부식과 함께 다발성 치아우식증 소견을 보이고 있다. 3. 환아의 구강 위생 관리 및 우식 예방을 위해 정기적인 치과 내원과 가정에서 체계적인 관리가 필요하며, 식이와 관련된 재활 치료가 필요하다.

저체중 출생아의 심기형 수술의 성적 (The Outcome of Cardiac Surgery in Low Birth Weight Infants)

  • 성시찬;김시호;이영석
    • Journal of Chest Surgery
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    • 제35권6호
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    • pp.430-438
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    • 2002
  • 저체중은 많은 심기형의 수술에 있어 위험인자로 알려져 있다. 이에 저체중 출생환아에 있어서의 동맥관 개존증을 제외한 여러 심기형에 대한 외과적 치료의 결과를 조사하였다. 대상 및 방법: 1994년 9월부터 2002년 2월까지 31명의 저체중 출생아를 대상으로 하였다. 심폐기를 이용한 개심술 환아(OHS군)가 12명, 비개심술환아(CHS군)가 19명이었다. 이들 환아에 대하여 술 후 중단기 성적을 알아보기 위해 환아의 병력지를 기초로 후향적 조사를 시행하였다. 태내주수는 36.9주(32.3∼42 주)였고 수술당시 평균 나이는 32.1일(0∼87 일), 출생시 체중은 1972g(1100∼2500g), 수술시 체중은 2105g(1450∼2500g)으로 OHS군과 CHS군에 차이가 없었다. 심기형은 OHS군에서는 심실중격결손증(VSD) (n=3), VSD와 대동맥궁이상(n=2), 총폐정맥환류이상(n=2), 대혈관전위증(n=2), 동맥간증(truncus arteriosus)(n=2), 삼심방증을 동반한 단심실증(n=1) 등이었고 CHS군은 대동맥축착증(n=7), 활로 4징증(n=3),활로 4징증 및 폐동맥폐쇄증(n=3), 다발성 근성 심실중격결손(n=1), 양대혈관 우심실기시증(n=1), 온전한 심실중격이 폐동맥판폐쇄증(n=2), 삼첨판폐쇄증(n=1), 대혈관전위증 및 다발성 심실중격결손(n=1) 등이었다. 13명(41.9%)의 환아에서 술 전 인공호흡이 필요하였다. 결과: 전체적으로 4례의 조기사망(30일 이내)이 발생하였다. OHS군에서 1례(8.3%), CHS군에서는 3례(15.8%)였다. 이 조기사망의 모든 예가 폐동맥교약술을 한 환아였고 완전교정이 가능하였던 환아나 폐동맥교약술을 제외한 고식적 수술에서는 수술사망이 없었다. 지연흉골봉합이 3례에서 필요하였고 술 후 7일 이상 장기간 인공호흡이 필요하였던 경우가 OHS군과 CHS 군에서 각각 7례로 58.3%, 38.8%의 빈도였다. 만기사망이 3례 발생하였는데 이 중 2례는 심장과 관련이 없는 사망이었다. OHS군 1명에서 술 후 뇌합병증이 발견되었다. 2명을 제외한 모든 생존자에서 현재 NYHA class I의 상태로 성장하고 있다. 결론: 저체중 출생 환아에서의 심기형은 완전교정술이 가능한 경우와 폐동맥교약술을 제외한 고식적 수술이 필요한 경우 낮은 수술사망률로 교정될 수 있었으며 중기성적도 양호하였다. 그러나 술 후 비교적 높은 빈도에서 장기간의 인공호흡이 필요하였다.

양극산화 임플란트 표면에 적용된 헤파린과 골형성단백질(rhBMP-2)이 치조골 증대에 미치는 효과: 방사선학적 평가 (Effect of immobilization of the recombinant human bone morphogenetic protein 2 (rhBMP-2) on anodized implants coated with heparin for improving alveolar ridge augmentation in beagle dogs: Radiographic observations)

  • 이소현;조재영;윤미정;전영찬;허중보;정창모
    • 대한치과보철학회지
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    • 제51권4호
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    • pp.307-314
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    • 2013
  • 연구 목적: 본 연구는 골형성단백질의 서방출을 위해 헤파린과 골형성단백질 (rhBMP-2)을 화학적으로 고정시킨 양극산화 티타늄 임플란트가 골 결손부에서 임플란트 주변의 수직적 골증대에 미치는 효과를 방사선학적으로 평가하고자 시행되었다. 연구 재료 및 방법: Pure-Titanium을 사용하여 길이 7.0 mm, 직경 3.5 mm의 실험용 임플란트 18개를 제작하였다. 모든 임플란트를 양극산화처리 하였고, 플랫폼 하방 2.5 mm에 식립 기준선을 표시하였다. rhBMP-2가 코팅되지 않은 임플란트 집단을 대조군으로, dip and dry 방법으로 rhBMP-2를 물리적 흡착시킨 집단을 BMP군, 3,4-dihydroxyphenylalanine(DOPA)-heparin을 이식하고 rhBMP-2를 화학적으로 고정시킨 집단을 Hep-BMP군으로 설정하였다. 각군별6개씩의 임플란트를 3마리의 비글견 양측 하악에 한쪽에 3개씩 총 18개를 치조정 상방으로 2.5 mm 노출시켜 식립하였다. 식립 직후와 4주, 8주에 식립부위의 방사선학적 검사가 시행되었고, 각 시기별, 각 군별 임플란트의 근원심 변연골의 수직적 재생량에 대한 평균값과 표준편차를 얻었다. Kruskal-Wallis test와 Mann-Whitney U test를 이용하여 4주, 8주에서 대조군과 실험군들의 차이를 비교 분석하고, 유의 수준5%에서 통계적으로 검정하였다. 결과:방사선학적 관찰 결과 임플란트 근원심 변연골 재생량(평균값 ${\pm}$ 표준편차)은 4주에 대조군은 $0.09{\pm}0.22mm$, BMP군은 $1.02{\pm}0.72mm$, Hep-BMP군은 $1.29{\pm}0.51mm$ 였으며, 8주에서는 각각 $0.11{\pm}1.26mm$, $1.11{\pm}0.58mm$, $1.59{\pm}0.79mm$였다. 두 실험군 모두 4주와 8주에서 대조군과 비교 시 유의한 수직적 골증대를 나타냈으나(P<.05), Hep-BMP군과BMP군의 비교에서는 유의한 변연골 재생량 차이를 보이지 않았다(P>.05). 결론: 골형성단백질을 물리적으로 흡착시키거나 서방출 위해 헤파린을 이용하여 화학적으로 고정시킨 양극산화 임플란트 표면은 모두 골 결손부에서 임플란트 주변골의 수직적 증대에 효과적이었다. 그러나 방사선학적 관찰의 한계 내에서 골형성단백질의 이 두가지 적용방법간에는 수직적 골증대량에 유의한 차이가 없었다.

분자유전학적으로 진단된 가부키 증후군 1례 (A Case of Kabuki Syndrome Confirmed by Genetic Analysis: A Novel Frameshift Mutation in the KMT2D Gene)

  • 박수진;안문배;장우리;조원경;채효진;김명신;서병규
    • 대한유전성대사질환학회지
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    • 제17권3호
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    • pp.103-108
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    • 2017
  • 가부키 증후군(Kabuki syndrome)은 특징적인 얼굴(아치형의 넓은 눈썹, 낮은 코끝, 큰 귓바퀴, 아래 외측 안검 외전), 골격계 이상, 출생 후 성장 지연, 그리고 경도의 정신 지체를 특징으로 나타내는 선천성 이상 질환이다. 또한, 선천성 심장기형, 비뇨생식기 기형, 구개구순열을 포함한 위장관 기형, 안검 하수 등의 증상이 동반되기도 한다. 감염과 면역질환, 경련, 내분비 문제, 청력 손실이 나타날 수 있다. 가부키 증후군의 대부분은 12번 염색체의 장완에 위치한 KMT2D 유전자의 돌연변이에 의해 발병된다. KMT2D 유전자의 돌연변이로 생성된 비정상적인 KMT2D 단백질로 인해 신체의 여러 장기와 조직의 특정 유전자의 활성이 정상적으로 이뤄지지 못하여, 결과적으로 가부키 증후군의 특징적인 외형과 기능장애가 나타난다. 출생시 선천성 심장 기형, 갑상선 기능 저하 및 일과성 저혈당 과거력이 있던 환아가 만 4세경 성장 지연, 아치형 눈썹, 낮은 코끝, 아래 외측 안검 외전, 큰 귓바퀴 등의 얼굴 생김새를 보여 시행한 분자유전학적 검사에서 KMT2D의 exon 15에서 새로운 frameshift mutation이 발견되어 증례를 보고하는 바이다. 가부키 증후군은 성장 지연 뿐 아니라, 발달 장애 및 행동 장애, 사춘기 여아의 경우 조기 가슴 발육을 포함한 내분비적 문제, 사시, 안검하수 등의 안과적 문제, 만성 중이염, 청력 손실, 감염, 경련 등 다양한 증상을 나타낼 수 있기 때문에 조기에 질환을 진단하고, 임상증상에 따라 적절한 중재를 할 수 있도록, 정기적으로 신장, 몸무게, 머리둘레, 발달상태, 청각과 시각상태를 확인하는 것이 중요하다. 따라서 여러 장기의 선천 기형을 보이는 환아의 경우, 임상의는 출생 당시에는 두드러지지 않을 수 있는 특징적인 얼굴 생김새, 성장 지연, 정신 지체 등의 이상에 대해 유의하여야 한다. 분자유전학적 검사는 임상적으로 가부키 증후군이 의심되는 환아를 조기에 진단할 수 유용한 방법이며, 앞으로도 가부키 증후군과 연관된 유전자 변이에 대한 연구가 더욱 필요할 것으로 사료된다.

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상하악에 동시 다발성 골신장술을 이용한 반안면왜소증의 치험례 (Simultaneous Maxillo-Mandibular Distraction Osteogenesis in Hemifacial Microsomia: a Case Report)

  • 김일규;박종원;이언화;양정은;장재원;편영훈;주상현;왕 붕
    • Maxillofacial Plastic and Reconstructive Surgery
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    • 제32권5호
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    • pp.447-453
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    • 2010
  • The hemifacial microsomia is characterized by variable underdevelopment of the craniofacial skeleton, external ear, and facial soft tissues. So, patients with hemifacial microsomia have an occlusal plane canting and malocclusion with facial asymmetry. Distraction osteogenesis (DO) with an intraoral or extraoral device is a technique using tension to generate new bone with gradual bone movement and remodeling. DO has especially been used to correct craniofacial deformities such as a hemifacial microsomia, facial asymmetry, and mandible defect that could not adequately be treated by conventional reconstruction with osteotomies. It has a significant advantage to lengthen soft and hard tissue of underdeveloped site without bone graft and a few complication such as nerve injury or muscle contracture. A 13-years old girl visited our clinic for the chief complaint of facial asymmetry. She had a left hypoplastic maxilla and mandible, occlusal plane canting and malocclusion. We diagnosed hemifacial microsomia and lanned DO to lengthen the affected side. Le Fort I osteotomy, left mandibular ramus and symphysis osteotomy were performed. The internal distraction devices fixed with screw on maxillary and mandibular ramus osteotomy sites. External devices were adapted to lower jaw for DO on symphysis osteotomy site and to upper jaw for rapid maxillary expansion (RME). At 7days after surgery, distraction was started at the rate of 1mm per day for 13days, and after 4months consolidation periods, distraction devices were removed. Simultaneous multiple maxillo-mandibular distraction osteogenesis with RME resulted in a satisfactory success in correcting facial asymmetry as well as occlusal plane canting for our hemifacial microsomia.

구개 형성과정에서 간엽 내 Smad4 매개 신호전달의 역할 (Mesenchymal Smad4 mediated signaling is essential for palate development)

  • 윤지영;백진아;조의식;고승오
    • Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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    • 제36권6호
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    • pp.460-465
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    • 2010
  • Introduction: A cleft palate is a common birth defect in humans with an incidence of 1/500 to 1/1,000 births. It appears to be caused by multiple genetic and environmental factors during palatogenesis. Many molecules are involved in palate formation but the biological mechanisms underlying the normal palate formation and cleft palate are unclear. Accumulating evidence suggests that transforming growth factor $\beta$/bone morphogenetic proteins (TGF-$\beta$/BMP) family members mediate the epithelial-mesenchymal interactions during palate formation. However, their roles in palatal morphogenesis are not completely understood. Materials and Methods: To understand the roles of TGF-$\beta$/BMP signaling in vivo during palatogenesis, mice with a palatal mesenchyme- specific deletion of Smad4, a key intracellular mediator of TGF-$\beta$/BMP signaling, were generated and analyzed using the Osr2Ires-Cre mice. Results: The mutant mice were alive at the time of birth with open eyelids and complete cleft palate but died within 24 hours after birth. In skeletal preparation, the horizontal processes of the palatine bones in mutants were not formed and resulted in a complete cleft palate. At E13.5, the palatal shelves of the mutants were growing as normally as those of theirwild type littermates. However, the palatal shelves of the mutants were not elevated at E14.5 in contrast to the elevated palatal shelves of the wild type mice. At E15.5, the palatal shelves of the mutants were elevated over the tongue but did not come in contact with each other, resulting in a cleft palate. Conclusion: These results suggest that mesenchymal Smad4 mediated signaling is essential for the growth of palatal processes and suggests that TGF-$\beta$/BMP family members are essential regulators during palate development.