폐 분리증은 비교적 드문 기형적 폐 질환이다. 이 질환에서 일반적인 화농성균의 폐 감염은 흔한 합병증일 수 있다. 저자들은 내엽성 폐분리증의 폐에 국한된 결핵 균의 감염 1예를 치험하고 보고한다. 내원 3년 전에 기관지 확장증으로 진단받은 40세의 남자 환자가 반복되는 소량의 객혈을 주소로 내원하였다. 흉부 CT 촬영상 좌하엽의 염증을 동반한 기관지 확장증 소견과 흉부 대동맥에서 기시되는 커다란 영양동맥이 발견되었다. 환자는 개흉술을 통한 좌하엽 절제술을 받았고 최종 병리학적 검사상 폐분리증의 폐에 국한된 결핵감염이 확인되었다. 수술 후 7일째부터 환자에게 항 결핵요법을 시작하였고 퇴원 후 외래에서 추적 관찰 중이다.
본 증례는 잦은 상기도 감염을 보였던 마제상폐를 동반한 양측성 엽내형 폐격리증의 성공적 치료에 대한 보고이다. 단순 흉부X-선상 양측 폐하엽 에 폐렴정 경화와 침윤을 보였으며 흉부전산화단층촬영상 폐격리증에 합당한 다발성 낭성병변을 보였다. 대동맥조영술에서 횡격막 상부에서 시작되어 양측 격리 폐로 유입되는 2개의 기 형체동맥을 관찰할 수 있었다. 좌측 개흉술을 통하여 좌측과 우측의 격리폐로 유입되는 체동맥을 결찰후 분리하고 좌하엽의 폐엽절제술을 시행한 다음 마제상폐의 협소부를 분리절 제후 우측 격리폐는 남겨두었다. 환자는 수술후 10일째 퇴원하였으며 잔류 우측 곁리폐의 합병증이나 증상없이 추적관찰중이다. 수술후 5개월깨 시행한 흉부전산화단층촬영상 남겨두었던 잔류 우측 격 리폐 는 자연 소실되었음을 관찰할수 있었다 본 증례로 보아 합병증이 없는 엽내형 격리폐에서 폐엽절제술 을 시행하지 않고 기형체동맥을 결찰분리만하는 새로운 치료방법을 제안해 보는 바이다.
The pulmonary sequestration is an uncommon congenital anomaly characterized by the presence of a part of lung tissue which is supplied by an aberrant artery from the aorta or its branch and usually has no communication with the normal bronchial tree. It was first presented by Hubber in 1777 and presented in details by Pryce in 1946. We present a case of extralobar pulmonary sequestration experienced recently with a case of intralobar type experienced in 1962. The patient was 11 year old male with the complaint of chronic productive cough. Serial chest films showed a large cyst with or without the air-fluid level on the posterobasal segment area of the left lower lobe. Bronchography showed no definite communication between the cyst and bronchial tree. On operation, the cystic lesion was supplied by an aberrant artery from the descending thoracic aorta 5 cm above the aortic hiatus and was sited at the posterobasal segment area of the left lower lobe. We performed the sequestrectomy and the sequestration was surrounded by its own pleura, 6.8x3.9x3.2 cm in size, contained the pale brown mucoid secretion in a large cyst and showed the primitive alveolar structure of the wall. The aberrant artery was 1 -5 cm long, 0.3 mm in internal diameter and arterio-sclerotic. We also compared 6 cases of collection, 5 intralobar and 1 extralobar type, presented in Korea.
60세 여자환자가 객혈을 주소로 응급실에 내원하였다. 환자는 내원 후 시행한 흉부 컴퓨터 촬영상 가성낭종의 파열로 인한 혈흉을 동반한 내엽성 폐분리증으로 진단되었다. 수술 시 좌하엽 절제술과 기형동맥 일차 봉합술을 시행하였고, 환자는 수술 후 1주일째 합병증 없이 퇴원하였다.
We report a rare case of a 38-year-old woman with a bronchial carcinoid tumor arising from an intralobar bronchopulmonary sequestration. The vascular supply to the sequestered left lower lobe originated from the descending thoracic aorta. A left lower lobe lobectomy was performed. The findings of the pathological examination revealed an atypical carcinoid tumor that was immunopositive for chromogranin and synaptophysin. At the 3-year follow-up examination, the patient was healthy.
Pulmonary sequestration is a congenital malformation characterized by an area of embryonic lung tissue that derives its blood supply from an anomalous systemic artery. Two forms recognized: extralobar and intralobar. Extralobar form is a very rare congenital malformation, usually located in the lower chest, and may be found in newborn infants at the time a congenital diaphragmatic hernia is repaired. Large sequestrated segments may be cause acute respiratory distress in the neonate. The condition is asymptomatic in 15 per cent of patients. This report presents two cases of pulmonary sequestration which misdiagnosed a superior mediastinal tumor and a benign lung tumor. First case was 30-year-old male patient and chief complaints were dyspnea, dry cough and right chest pain. Chest X-ray showed a homogenous increased density of smooth margin at the right superior mediastinal area and suggested a benign mediastinal tumor. And so explothoracotomy was made without other special studies. Second case was 28-year-old male patient. One month ago, he had tracheostomy and right closed thoracostomy due to massive hemoptysis and spontaneous hemothorax. Chest X-ray showed a benign cystic lesion at RLL area. At the time of operation, in first case, a mass of adult fist size was placed medial to the right upper lobe and densely adhesive to trachea, SVC and esophagus. Blood supply of the mass was bronchial arteries of trachea and RUL bronchus and drained to SVC and azygos vein through anomalous systemic veins. There was no bronchial communication on Frozen biopsy. In 2nd case, large cystic lesion contained old blood hematoma was located in RLL and anomalous blood vessel from thoracic aorta was drained to posterior segment of RLL. In operation field, intralobar pulmonary sequestration was diagnosed, and RLL lobectomy was carried out.
Pulmonary sequestration occurs when some disturbance produces a cystic mass of nonfunctioning lung tissue which lacks normal communication with the tracheobronchial tree. Between 1971 and 1985, pulmonary sequestration was diagnosed in 11 patients, ranging age from 3 to 29 years. All sequestration were intralobar type. Definitive diagnosis can only be obtained by aortography and/or surgical exploration in 10 cases. The other one was confirmed by pathologic examination postoperatively. The presenting complaints were mostly recurrent local pulmonary infection, but in 2 cases mediastinal mass with respiratory symptoms was presented, and cardiac murmur was only finding in one case. Preoperative diagnostic procedure revealed 3 associated anomalies which were funnel chest, right aortic arch, and pulmonic stenosis with vascular ring. Operative treatment for sequestration was lobectomy in 10 cases, and a segmentectomy in one. There was no operative mortality, but 3 complications [empyema, B-P fistula, post-op bleeding] which were controlled by subsequent operations or conservative measure. Aortography is strongly advocated not only for its diagnostic value, but for its preoperative localization of the aberrant vessels that are the major concern to the surgeon.
폐격리증은 정상 기관지와 교통이 없으며, 기형동맥으로부터 혈류공급을 받는 비정상적인 폐조직이다. 해부학적으로 내엽형 폐격리증과 외엽형 폐격리증으로 구분된다. 외엽형 폐격리증은 대부분 폐하엽과 횡격막사이에 존재하며, 체순환계로부터 동맥혈 공급을 받아 체순환계로 정맥혈 환류가 이루어지고, 대부분의 환자는 유아기에 진단된다. 48세 성인여성에서 우측 상엽과 하엽 사이에 존재하며 폐동맥으로부터 혈류공급을 받아 좌심방으로 직접 유입되는 외엽형 폐격리증이 있어 이를 보고하고자 한다
Pulmonary sequestration is a rare congenital anomaly of the lung in which it is separately supplied from the aorta or one of its branches. Bilateral pulmonary sequestration is very rare, particularly in adults. In bilateral pulmonary sequestration, resection of both sides is usually recommended if both sides are infected and symptomatic. We report the case of a 37-year-old female patient with bilateral intralobar pulmonary sequestration treated by staged bilateral lower lobectomy.
The pulmonary sequestration is rare congenital pulmonary disease with nonfunctioning lung tissue supplied by aberrant arteries arising from systemic arteries-thoracic aorta, subclavian artery, innominate artery, internal mammary artery, etc. In our country, only 23 cases were reported previously and the majority was intralobar pulmonary sequestration except 2 cases. The patient was 17 year-old man and admitted due to intermittent cough, productive sputum and fever for 8 years. On simple chest P \ulcornerA view, multiple cysts with air-fluid levels were located at left lower lobe area. Aortogram revealed two aberrant arteries arising from thoracic aorta just above the diaphragm. On the operative field, the arteries were 0.7 and 0.3 cm in diameter. Left lower lobectomy was done with ligation of aberrant arteries. The patient was recovered and discharged uneventfully.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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