Lymphangioleiomyomatosis(LAM) is a rare disease of unknown etiology that occurs mainly in woman in her reproductive age. We recently experienced two cases of bilateral diffuse cystic lesion of the lung on chest X-ray and HRCT. The first case, a 26-year-old female, who had been diagnosed with tuberous sclerosis by the presence of clinical manifestation such as mental retardation, bilateral renal angiomyolipoma, adenoma sebaceum and generalized seizure, was admitted due to a recently developed hemoptysis. Chest PA showed diffuse ground-glass opacity with radiolucent cystic lesions of various sizes on both lung fields. HRCT showed innumerable small cystic lesions with suspicious diffuse ground-glass opacity on both lung fields The second case, a 30-year-old fema1e was admitted due to dyspnea and spewing of blood-tinged sputum for 2 weeks, shortly after delivery. Chest PA showed diffuse reticular and ground-glass opacities on both lung field. HRCT showed multiple well-defined and relatively uniform size air cysts with a uniform wall thickness on entire both lung fields, with small amount of right pleural effusion. By thoracoscopic lung biopsy she was diagnosed with pulmonary lymphangioleiomyomatosis. We report these cases with a brief review of the literatures.
Journal of the Korean Association of Oral and Maxillofacial Surgeons
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v.37
no.2
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pp.133-136
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2011
Cystic lesions on the jaws with expansion can invade the adjacent anatomical structure, infiltrate and expand the jaws, cause facial deformity, etc. There is great potential for pathologic fractures after cyst enucleation, and damage to the major structures like the nerve, artery. For these reasons, marsupialization and decompression are commonly used to reduce the cystic size. In 1947, Thomas first mentioned decompression that reduces the osmotic pressure in a cyst by making a hole in the cyst and insert a drain. In our cases, a large sized cystic lesion was treated with a specific device made from an orthodontic band and spinal needle. This device is easy and effective for applications and self irrigation.
A routine chest radiograph in a 10 months old male infant revealed a giant air filled cystic lesion of the left hemithorax under tension. At thoracotomy, a large left lower lobe intraparenchymal cyst required lobectomy and the pathological finding were consistent with a bronchogenic cyst. This kind of parenchymal bronchogenic cyst is uncommon lesion, and we have performed successful surgical resection. After this lobectomy, this patient was complete recovered and postoperative course was uneventful.
A case of an unicystic ameloblastoma of the mandible presenting as an apical periodontal cyst was reported. The lesion showed an unilocular radiolucency with well delineated border. Histologic examination revealed that a fibrous cyst wall with a lining that consists of partially of ameloblastic epithelium. The overlying epithelial cells are loosely cohesive and resemble stellate reticulum. The fibrous cyst wall of the cyst is infiltrated by typical follicular ameloblastoma. but devoid of inflammatory reaction in the cystic wall. Some considerations regarding differential diagnosis. pathogenesis and biologic behaviour of the lesion were discussed.
Purpose: Adenoid cystic carcinoma (ACC) is a rare malignant epithelial neoplasm derived from the salivary glands. In some cases, ACC may arise in other primary sites, such as skin. We report a case of adenoid cystic carcinoma arising the scalp skin of 69 - year - old woman. Methods: A 69 - year - old woman presented with a tender scalp nodule. A local wide excision was performed. Histopathologic examination was revealed the adenoid cystic carcinoma with basaloid cells in a cribriform pattern. The resection margins were free of tumor. Two years later a tumor recurred in the scarred area. The lesion was removed surgically and the histopathological diagnosis of adenoid cystic carcinoma was again established. After two years, tumor recurred again and diatant metastasis of the lung was diagnosed. A surgical wide excision was done and the close regular follow - up for recurrence was done. Two years later, third recurrence of the scalp was observed. We also performed the wide local excision with tumor free margin. Results: We experience the recurrent adenoid cystic carcinoma of the scalp with pulmonary metastasis. We have performed the wide local excision for three times. The patient has been followed up for 10 years with regular work - up for recurrence and metastasis Conclusion: primary cutaneous adenoid cystic carcinoma is a rare skin neoplasm with a high potential for recurrence after local excision. The standard treatment of ACC is wide local excision with tumor - free margins established by permanent section.
Cytomegalovirus (CMV) pneumonitis leading to inflammation and obstruction of the tracheobronchial tree may cause the cystic changes in the lung. We performed segmentectomy of lung under the diagnosis of congenital cystic lung disease in an infant of 2 weeks presenting severe respiratory failure. Histology and serology confirmed congenital CMV bronchiolopneumonitis.
Benign fibrous histiocytoma (BFH) is a rare benign primary skeletal tumor that occurs commonly in the long bones, spine and pelvis. BFH constitutes a diagnostic challenge because it shares clinical background, radiological characteristics, and histological features with other fibrous lesions such as non-ossifying fibroma, giant cell tumor. We present a case of BFH with cystic change that occurred in the distal femur. We did not identify any case of BFH with cystic change involving the majority of the lesion that occurred in the metaepiphysis of the long bone.
A 9-year-old girl visited our hospital, complaining of a rapid-growing and rigid swelling on the left posterior mandibular area. Panoramic radiograph showed a moderately defined multilocular honeycomb appearance involving the left mandibular body. CT scan revealed an expansile, multilocular osteolytic lesion and multiple fluid levels within cystic spaces. Bone scan demonstrated increased radiotracer uptake and angiography showed a highly vascularized lesion. The lesion was suspected as aneurysmal bone cyst (ABC) and preoperative embolization was performed, which minimize the extent of operation and the surgical complication. The lesion was treated by surgical curettage and lateral decortication with repositioning. No additional treatment such as a surgical reconstruction or bone graft was needed. Early diagnosis of ABC is very important and appropriate treatment should be performed considering several factors such as age, surgical complication, and possibility of recurrence.
The desmoplastic variant of ameloblastoma is a rare form of ameloblastoma characterized by unique radiographic and histologic features. A 46-year-old female was referred to our hospital, complaining of swelling in the left upper lip area. Radiographic findings revealed an ill-defined multilocular lesion with a large cystic lesion and thick sclerotic trabeculae on the left anterior maxilla. After the patient underwent partial osteotomy, histologic analysis revealed a desmoplastic ameloblastoma with no evidence of a hybrid lesion or cyst formation. The radiographic findings in the present case were different from those described in previous case reports. These findings are of special importance due to the unfamiliar radiographic and histologic features of this lesion.
Schwannomas are uncommon neoplasms of neurologic origin that are rare in the salivary glands. A schwannoma that persists for a long time is referred to as an ancient schwannoma if it is accompanied by degenerative changes on histology. The case described herein involved a 37-year-old man with an ancient schwannoma that had persisted for 20 years in his right parotid gland. Clinically, the lesion presented with swelling and pain. Computed tomography revealed a well-defined, multilocular enhanced lesion. T2-weighted magnetic resonance images displayed multilocular hyperintensity, while T1-weighted images showed a high signal at the lobulated margin and a homogeneous low signal internally. The preoperative diagnosis, based on the lesion's location and imaging diagnosis, was Warthin's tumor. However, a biopsy conducted after surgical excision identified the lesion as a schwannoma with cystic degeneration. This report also presents a summary of the characteristics of rare cases of schwannoma in the major salivary gland based on this case and a literature review.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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