목적 : p53 종양억제 유전자는 사람의 암에서 변형이 가장 많이 발견되는 유전자로 유잉 육종에서 p53 유전자의 변형을 관찰하고자 하였다. 재료 및 방법 : 유잉육종 환자 35례의 파라핀 블록을 사용하였으며, 유전자의 결핍과 p53 유전자의 염기서열의 변형을 관찰하였다. 결과 : 정성적인 중합효소 연쇄반응을 이용한 p53의 4-9번까지의 유전자검사중 2례에서 동일성의 유전자 결핍이 관찰되었으며, exon 5-8의 유전자 중합효소 연쇄반응에서는 3례에서 missense 점돌연변이가 관찰되었다. 결론 : 이상의 결과로 p53은 유전적으로 적은 부분에서 유잉육종에 관여하는 것으로 관찰 되었다.
유잉육종은 소아와 청소년기에 발생하는 악성 골종양으로 주로 긴 뼈의 골간에 발생한다. 손과 발에 발생하는 유잉육종은 매우 드물다. 저자들은 왼쪽 발꿈치뼈에 발생한 유잉육종 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고한다. 15세 여자가 왼쪽 발꿈치의 동통과 부종을 을 주소로 내원하였다. 방사선 소견에서 왼쪽 발꿈치뼈에 골용해성 및 골경화성 병변이 관찰되었다 수술 전 시행한 생검에서 종양세포들은 균일한 둥근 모양의 종양세포로 구성되어있었다. CD99에 대한 면역조직화학염색에서 대부분의 종양세포의 세포질이 강한 양성반응을 보였다. 유잉육종으로 진단을 하고 화학요법을 한 후 무릎밑절단을 시행하였다.
43세 여환이 2달 전부터 간간히 생긴 좌측 흉부의 통증을 주소로 내원하였다. 시행한 흉부 전산화 단층 촬영상 좌측 흉부에 계란 모양의 종괴가 발견되었다. 신경원성 종양과의 감별이 어려워 국소 절제술을 시행하였고 조직 검사상 늑골 막에 생긴 골 외 유잉 육종으로 판명되었다. 양전자방출 단층 촬영 시행후 전이가 없어 재수술로 광범위 국소 절제술 및 흉부 재건술을 시행하였으며 항암 화학 요법으로 치료하였다. 환자는 1년간의 항암 화학 요법 치료를 받고 있으며 국소 재발 없이 건강한 상태이다. 환자의 나이와 종양의 기원이 일반적인 골 외 유잉 육종과 다른 특징이 있었다. 이에 국내에서 드물게 보고된 늑골 막에서 생긴 골 외 유잉 육종 1예를 치험하였기에 고찰과 함께 보고하는 바이다.
Extraosseous Ewing's sarcoma is a rare primary malignant soft tissue tumor which is histologically identical to Ewing's sarcoma. This tumor tends to involve the soft tissue of the lower extremity and paravertebral region of adolescents and young adults but particularly rare in infants. We recently experienced a case of extraosseous Ewing's sarcoma which presented in the left arm of 4 months infant.
본 연구는 원발성 악성 골종양의 감별진단에 대한 $^{99m}Tc$-MDP 골스캔의 임상적인 유용성을 알아보기 위해 시행하였다. 골조직검사로 원발성 악성골종양으로 진단받았고 골조직검사 전에 $^{99m}Tc$-MDP 골스캔을 하였던 골육종 22예, 연골 육종 5예, 유잉 육종 4예의 총 31예의 환자들을 대상으로 각각의 악성골종양의 공통적인 소견을 관찰하여 이를 방사선학적 검사와 비교하였고, 골육종에서는 조직학적인 간질조직의 형성에 따라 골아세포성, 연골아세포성, 섬유아세포성, 모세혈관 확장성으로 분류하여 골스캔소견과 비교하였다. 골육종에서 공통적인 소견은 강한 방사능 섭취와 동반된 내부의 불규칙한 방사능감소와 골윤곽의 심한 변형으로 22예 중 16예에서 나타났고 조직학적 분류에 따른 차이점은 발견할 수 없었다. 연골 육종에서 공통적인 소견은 정상보다는 증가되었지만 천장관절보다 약한 방사능섭취와 내부의 불규칙한 방사능증가, 비교적 잘 유지된 골윤곽으로 5예중 3예에서 관찰되었다. 유잉 육종에서 공통적인 소견은 천장관절보다 높은 방사능 섭취와 내부의 균일한 방사능 분포, 중등도의 골윤곽 변형으로 4예중 3예에서 관찰되었다. 결론적으로 악성골종양 3예에서 각각 특징적 소견을 나타내는 경향이 있고 환자의 임상적 정보와 방사선학적 소견을 참고하면 감별진단에 도움이 되었다. 그러므로 이에 대한 관심을 갖고 판독하는 것이 중요하다고 생각된다.
The traditional methodology in Ewing's sarcoma was chemotherapy and radiotherapy. Recently surgery is reemerging as an important therapeutic tool and some paper report increased survival with it. The purpose of this nonrandomized study is to evaluate our result of Ewing's sarcoma with surgery, retrospectively. We experienced 30 cases for seven years and among them 6 were extraskeletal. In location, axial was 10 cases and peripheral was 20. By Enneking's classification, state IIB was 26 cases and IIIB was 4. Eighteen patients took operation, chemotherapy and/or radiotherapy, and remaining twelve took chemotherapy and/or radiotherapy only. Type of operation was limb salvage in 16 cases and amputation 2. Average dosage of radiation was 45.1Gy. Six kinds of chemotherapeutic regimen were used, but among them main protocols were Ifosfamide-Adriamycin(17 cases) and IESS(Cytoxan, Adriamycin, Methotrexate, Vincristine:8 cases). Complications were as follows. In operation group, there were 3 local recurrence and one case of nonunion. In nonoperated group, one local recurrence and one pancytopenia resulting in death. Average follow up was 29.7 months. Kaplan-Meier's ten year actuarial survival rate for the whole 30 cases was 26.8%. Significant difference in survival exists between central and peripheral lesions(p=0.05, by log rank test). Types of chemotherapy and surgery itself showed no significance. But surgery is important in function and local control. More intensive chemotherapeutic regimen to prevent distant metastasis and combined surgery and radiotherapy may be needed in Ewing's sarcoma.
Eight patients with Ewing's sarcoma were treated between September 1983 and September 1992 at medical college, Department of Orthopaedic Surgery, Guro Hospital, Korea University. There were 5 males and 3 femails, with mean age of 28.2 years(ranging from 2-66 years). Three patients with soft tissue Ewing's tumor were excluded from the study. Of the eight patients, two patients presented with multiple metastasis, two cases occurred in the rib, and in the distal femur, mandible, scapular, 3rd, 4th thoracic spine in each patients. Chemotherapy alone was applied in 3 patients, radiotherapy alone in 1 patient, 2 patients were treated with chemotherapy and radiotherapy. Four patients died from the disease itself. Remissions were achieved in the other 4 patients. However, among them two patients relapsed 5 and 36 months later, I patient was not able to be followed, I patient died due to sepsis. The poor prognosis observed for patients with axial lesions should encourage other methods of managing these tumors.
악성 종양은 조기 진단을 통하여 적절한 치료를 가능한 빨리 시작하는 것이 예후에 큰 영향을 미치게 된다. 그러나 질병 초기에는 증상이 모호하며 방사선학적 검사나 조직 검사에서도 정확한 진단이 어려운 경우가 많아 진단시 악성 종양을 염두에 두지 않는다면 감염이나 골절로 오인하여 부적절한 치료를 받게 될 수 있다. 따라서 감염이나 골절시 진단이 확실치 않은 경우 정기적인 추시관찰과 검사로 악성종양의 가능성을 배제하는 것이 중요하다. 저자들은 피로골절로 오인되어 관혈적 정복술 시행후 추후 폐전이가 있었던 대퇴골 근위부의 골육종과, 결핵으로 오인되어 결핵 치료를 시행했던 유잉 육종, 골육종과 악성 림프종을 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.
1986년 3월부터 1993년 12월까지 연세대학교 의과대학 정형외과학 교실에서 상지에 발생한 악성 및 침윤성 양성 골종양에 대하여 사지구제술을 시행하여 다음과 같은 결과를 얻었다. 1. 총 13명의 상지에 발생한 악성 및 침윤성 양성골종양 환자에 대해 사지 구제술을 시술 하였다. 2. 사지 구제 술의 내용은 8 례가 Tikhoff -Linberg 수술, 2 례가 분절절제 및 재접합술, 2 례가 종양삽입물 치환술 그리고 1 례가 분절절제술 및 유리혈관부착 생비골이식술이었다. 3. 13 례중 3 례가 골육종, 4 례가 연골육종, 3 례가 거대세포종, 1 례가 병적 골절을 동반한 유잉육종, 1 례가 연골아세포종, 1 례가 전완부 건 및 근육과 원위요골 및 척골을 동시에 침범한 평활근 육종이었다. 4. 추시기간은 술수 1년에서부터 7년 5개월로 평균 4년 5개월이었다. 5. 총 13명의 환자 중 1 례의 상완골에 발생한 병적 골절을 동반한 유잉 육종의 환자에서 국소재발 및 다발성 골전이가 나타나 수술 후 4년 4개월만에 사망하였고 나머지 12 례의 환자는 국소재발이나 원격전이의 소견은 없었다. 6. 상지에 발생한 악성 및 침윤성 양성 골종양의 치료로 여러방법의 사지구제술은 병의 치료 면이나 기능적인 면에서 만족스런 결과를 가져왔다.
목적: 후족부에 발생하는 원발성 골종양은 다른 부위에서의 골종양과 비교하여 발생 빈도가 낮고 진단이 늦거나 오진되는 경우가 많은 반면, 이에 대한 대규모 연구 및 보고는 적은 실정으로 후족부의 원발성 골종양의 진단과 치료를 위해 그 임상적 양상에 대하여 알아보고자 하였다. 대상 및 방법: 1989년부터 2011년까지 본원에서 진단 후 최소 1년 이상 추시 가능하였던 후족부 원발성 골종양 환자 44명의 45예 종양을 대상으로 하였다. 환자들의 의무 기록과 영상 검사를 후향적으로 검토하여 후족부 원발성 골종양에 대한 역학적 조사와 임상적 특성, 치료 방법을 확인하였고, 병리학적인 특성을 조사하였다. 결과: 총 44명의 환자 중 남자가 26예, 여자가 18예였으며, 환자들의 평균 연령은 25.1세였고 평균 추시 기간은 33.1개월이었다. 양성 골종양이 44예, 악성 골종양은 1예였으며, 종골에 발생한 골종양이 36예, 거골의 골종양 9예였다. 전체적으로 양성 골종양 중에는 단순골낭종이 20예로 가장 많았으며, 그 다음이 골내지방종이 12예, 연골모세포종 4예 순이었고, 악성 골종양은 유잉 육종이 1예였다. 발생부위 별로 종골에서는 단순골낭종이 18예, 골내지방종이 12예 순이었고, 거골에서는 연골모세포종 3예, 단순골낭종 2예, 골내결절종 2예 등의 순이었다. 환자들의 임상 증상은 통증을 동반하는 경우도 있으나, 우연히 발견되는 경우가 많고 족관절 혹은 후족부의 염좌 또는 타박상으로 오인되는 경우도 많았다. 병적 골절을 동반한 경우는 2예였다. 수술 방법으로는 소파술 혹은 소파술 및 골이식술, 관혈적 정복과 금속고정술 및 골이식술, 종양 절제술, 슬관절 하 절단술 등을 시행하였다. 결론: 후족부에 발생하는 원발성 골종양은 빈도가 드물고 진단이 늦어지는 경우가 많으며, 대부분 양성 종양이었으나 악성종양을 배제할 수 없어 조기 진단과 적절한 치료가 중요할 것으로 사료된다.
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[게시일 2004년 10월 1일]
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